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特 集特 集

画像診断の治療への貢献 —CT/MRIを中心に—

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Hemangioma and Vascular Malformations; Imaging and Treatment

Hiroyasu Fujiwara, Susumu Kanazawa

Summary The exact incidence of vascular malformations is unclear, but is said to be about 1%. Poten-

tially, there are many patients who have suffered from vascular malformations and we some-

times come across these during daily image reading. As the characteristic findings of heman-

giomas and vascular malformation on CT and MRI are well-established, making a diagnosis

is not so difficult. But, In some cases however it is difficult to distinguish vascular malforma-

tions from vascular tumors. It is important to add the gross findings, US findings and other

clinical data. These findings may be the key to obtain the exact diagnosis.

The treatment of vascular malformations is selected, taking the symptoms into consider-

ation. Patients who have such symptoms as pain, swelling, enlargement, functional distur-

bance, neurological symptoms and so on, are candidates for treatment. The method of treat-

ment of vascular malformations is considered according to the radiologic findings such as

MRI, CT, and angiography. Infantile hemangiomas (IHs) are is usually simply followed without treatment because of the nature of this

lesion. IHs will usually decrease with time after the patient is over one year of age. On the other hand, symptomatic IHs are treated

using propranorol. Venous or lymphatic malformations (VMs or LMs) are treated mainly with sclerotherapy or surgery. Superficial

lesions may be treated with laser ablation, but this approach is not effective for subcutaneous or submucosal lesions. Surgery has been

most popular treatment option for VMs, however, because of their invasive nature, deep lesions or wide spread lesions are not good

candidates for surgery. Sclerotherapy is now the most popular treatment method for VMs and LMs. Pain can be controlled well and

some lesions achieve a good reduction in size, however, when the main purpose of the treatment is volume reduction, surgery is more

effective than sclerotherapy.

Arteriovenous malformations (AVMs) are is the most complicated vascular malformation. An AVM may cause hemorrhage from a

skin ulcer, the control of which is important, but they are sometimes difficult to control. The treatment should therefore be considered

before the lesions become problematic. An arterial or venous approach and direct puncture are the approach methods of choice. Which

one to use is decided according to the morphologic types of vascular lesions. CT and MRI are important tools not only for diagnosis

but also for treatment. CT provides precise anatomical information and 3D imaging is useful to grasp the whole anatomical aspects of

the AVM. MRI visualizes the AVM distribution well. The high flow component shows signal voids and the low flow component shows

high signal intensity on T2-weighted imaging (T2WI). Ethanol and NBCA are popular embolic materials for the treatment of AVMs.

Spherical particles are is now the embolic material attracting attention, introduced into Japan this year. The target is the smaller vessels

through which the particles cannot pass. As the pulmonary arterial embolization is a dangerous complication, considerable care should

be taken during particle injection.

10．血管腫・血管奇形の画像診断と治療

藤原　寛康，金澤　　右

岡山大学病院　放射線科

Department of Radiology, Okayama University Medical School

NICHIDOKU-IHOVol.60 No.1 113-125 (2015)

はじめに

血管奇形の本邦での頻度は明らかになっていないが、1％程度とも言われており1、2）、日常診療でも時に遭遇す

ることがある。CT、MRIでの特徴を把握しておけば概ね診断は可能であるが、腫瘍と区別することが難しい症例も経験される。しかし、肉眼所見、触診所見を加味すると診断は容易に付くことが多く、さらに超音波所見を

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乳児血管腫（infantile hemangioma）

乳児血管腫は、皮膚面に露出し典型的な苺状の色調変化を示している場合には診断は容易であり、通常限局性で表在病変が多い3）。しかし、皮下に埋没している場合には皮膚面の色調変化を伴わず、鑑別に苦慮することがある。大きさや広がりは様々ではあるが、通常治療を急ぐ必要はないため、退縮するかどうか経過観察し、臨床的に診断されることがほとんどである。

腫瘤の特徴としては、血流豊富であることを反映して動脈血流の流入が画像上確認される。超音波は簡便であり、腫瘤の描出や血流評価に有用である。深部病変の評価が必要な場合、非造影MRIがまずは行われる。腫瘤は限局性で分葉状の辺縁を示すが、病変の大きさは様々であり、境界は明瞭なことが多いが不明瞭なこともある3）。T2強調画像では高信号を示し、T1強調画像では筋肉と同程度の信号を示す4）。CTは被曝があることや、コントラストが不良であることから行われることは少ない。退縮期に入ると病変は縮小し、徐々に脂肪組織に置換されていることがMRIで確認される（図1）。大きな病変では機能障害などで早期に縮小させることが必要なこともあり、βブロッカーの投与にて縮小が得られることが報告されている5、6）。

加味して総合的に診断することが非常に重要である。当院では、放射線科外来にて週1回の血管奇形外来があり、診察、画像検査（MRI、USなど）を行っている。また、形成外科と放射線科を主体に血管奇形チームを形成し、定期的にカンファレンスを行いながら治療方針を検討している。病変は様々な部位に生じるため、関連する診療科も多く、診療科の垣根を越えたチーム医療が望まれる。

診断分類

血管奇形の診断には ISSVA（the International Soci-

ety for the Study of Vascular Anomalies）分類が頻用されてきている3）。血管腫とは主に乳児血管腫（苺状血管腫）のことを示しており、出生時にはみられなかった赤色の腫瘤が1歳くらいまでの期間に増大し、その後は数年をかけて縮小していく特徴的な臨床経過をたどる。国内では静脈奇形にも血管腫という言葉が頻用されており、また、血管腫の接頭語に様々な用語が使用され診断名に混乱を生じているため、ISSVA分類に従った診断をしていくことが推奨される（表1）。今回は乳児血管腫（in-

fantile hemangioma: IH）、静脈奇形（venous malforma-

tion: VM）、リンパ管奇形（lymphatic malformation:

LM）、動静脈奇形（arteriovenous malformation: AVM）の画像所見や治療について述べる。

表1　ISSVA classification of vascular anomalies.

Vascular tumors Vascular malformations

Infantile hemangiomasCongenital hemangiomas（RICH and NICH）Tufted angioma（with or without Kasabach-Merritt syndrome）Kaposiform hemangioendothelioma（with or without Kasabach-

Merritt syndrome）Spindle cell hemangioendotheliomaOther, rare hemangioendotheliomas（epithelioid, composite,

retiform, polymorphous, Dabska tumor, lymphangioendotheliomatosis, etc.）

Dermatologic acquired vascular tumors（pyogenic granuloma, targetoid hemangioma, glomeruloid hemangioma, microvenular hemangioma, etc.）

Slow-flow vascular malformations　Capillary malformation（CM）　　Port-wine stain　　Telangiectasia　　Angiokeratoma　Venous malformation（VM）　　Common sporadic VM　　Bean syndrome　　 Familial cutaneous and mucovasvenous malformation

（VMCM）　　Glomuvenous malformation（GVM）　　（glomangioma）　　Maffucci syndrome　Lymphatic malformation（LM）Fast-flow vascular malformations　Arterial malformation（AM）　Arteriovenous fistula（AVF）　Arteriovenous malformation（AVF）Complex-combined vascular malformations　CVM, CLM, LVM, CLVM, AVM-LM, CM-AVM

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静脈奇形（venous malformation）

静脈奇形は、最も頻度の高い血管奇形であり2）、日常読影でも時に遭遇する。MRIは病変を最も良好に描出することができるmodalityであり、脂肪抑制T2強調画像では血流の遅い拡張した血管腔が明瞭に高信号に描出される。拡張した血管腔内にはしばしば静脈石が存在し、低信号結節としてみられ、静脈奇形に特異的な所見である2、4）。造影効果は病変の血流速度により変化するが、早期では不均一な造影効果を示し、徐々に造影効果は病変全体に広がっていく。比較的血流の早い病変では、早期より造影効果を認め、流出静脈も描出されてくることがある。ここで注意が必要なのは、MRAにおいてAVMと誤認され得る点である（図2）。MRAでは動脈相が長いため、撮影されたタイミングによっては流入動脈と流出静脈が同時に描出され、早期静脈還流があるように描出されることがある。しかし、T2強調画像で高信号を示している場合には緩徐な血流を反映しており、静脈奇形と診断可能である。ただし、T2強調画像で高信号を呈していても、周囲に血流の早いAVMが存在していることもあり、flow voidの有無を検索することは重要である（後出図7参照）。

MRIでは病変の境界を認識しやすいため、病変の進展範囲を読影することが重要である。病変の進展範囲により、治療方針も変化し、深部への浸潤病変では切除よりも硬化療法が優先される。硬化療法を行う場合は、治療後に高度の腫脹を生じるため、腫脹による合併症（コン

パートメント症候群や気道狭窄）を生じやすい部位には注意が必要である。皮下に限局するか、筋肉や骨などの深部に浸潤する病変かを読影することは治療方針の決定に重要である。

MRIでは静脈奇形に特徴的な所見として液面形成を生じることがある。血流の停滞した腔内では血球成分が沈殿し、液面を形成する。液面形成があるということは、血流が停滞していることに加えて、比較的拡張した腔を有していることを示唆している。穿刺も容易であり、硬化療法との相性が良い所見である。通常それぞれの房において液面を形成するが、隔壁を越えて液面を形成している場合もある。この所見は、同じ液面形成をしている房に交通があることを示唆しており、1箇所の穿刺で硬化剤が良好に広がるため、硬化療法による治療効果が出やすい所見と考えられる（図3）

硬化療法では疼痛の改善が治療効果として得られやすい7）。しかし、病変の縮小に関しては治療してみないとどれくらいの縮小効果がでるのか予想することは難しい。静脈奇形の形態分類として、海綿状を示すspongy

pattern、嚢胞状を示すcavitary pattern、異型静脈によるdysmorphic patternに分類する報告がある2）。静脈造影による形態分類ではあるが、MRIにおいても病変の形態は概ね推測可能である。病変が大きな嚢胞状の腔を形成している場合は良好な縮小効果を期待できる。しかし、病変が非常に細かな腔から構成されている場合には、間質成分が多く縮小効果を得られにくい。異型静脈による病変では、通常の静脈の如く硬化剤が流出し病変部に停

図1　5ヶ月，女児．乳児血管腫左臀部に境界明瞭な分葉状腫瘤がみられる（A）．周囲筋肉よりは，やや高吸収を示している（ ）．26ヶ月後のMRI（T1強調画像）では，腫瘤は縮小し脂肪織に置換されてきている（B）．

A B

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図2　2歳，男児．静脈奇形MRIを撮影され，上口唇のAVMを疑われて紹介されてきた．MRIでは上口唇にT2強調画像で高信号を示す病変がみられる（A）．ダイナミック20秒後の撮影で病変に濃染する部分を認める（B）．40秒後（C），100秒後（D）では病変の全体に造影効果が広がっている．20秒後のMIP像では，動脈と静脈の両者の描出があり，AVMを疑われていた（E）．しかし，外観は粘膜面に紫色変化を認め，拍動も明らかではなかった．AVMを鑑別するために血管造影を施行した．顔面動脈を造影すると病変辺縁に造影効果を認め，内部に造影効果が拡散していく像を認めた（F，G； ）．動静脈シャントは明らかではなく，静脈奇形と診断した．直接穿刺による静脈造影では，異型静脈の増生が確認された（H）．

A B C

D E

F G H

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図3　前腕近位の静脈奇形病変は深部に複雑に分布し，病変内には静脈石（ ）や液面形成（ ）を認める（A）．液面は，隔壁構造を越えて別の腔と共通の高さに液面を形成している部分もみられる（A）．疼痛コントロール目的にて直接穿刺による硬化療法を行っている．造影剤は病変の広い範囲に分布しており，多くの房に交通があることがわかる（B）．ポリドカノールフォームを次いで注入している．フォームは造影剤に続いて注入すると，造影剤の無くなった部分が白く抜けて描出されるため，注入後の分布を認識することが可能である（C）．硬化剤は良好に停滞し，著明な縮小効果が得られた（D）．

A B

C D

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図4　7歳，女児．KTS右下肢のびまん性腫脹，過成長を認める（A）．MRIのT2強調画像では皮下，筋肉内にもびまん性に静脈奇形の存在を認めている（B）．造影MRIでは造影効果のみられない部分もあり（C），リンパ管奇形の存在も疑われる（ ）．

滞しにくいため、再発しやすい傾向にある8）。また、別の形態分類では、境界明瞭な5cm以下の病変で治療成績が良く、境界不明瞭で5cmを超える病変では治療効果が悪いという報告もある9）。硬化剤の種類によっても病変の治療効果は異なってくると思われるが、どの硬化剤が最適かは定まっていない。

CTでは血管病変は筋肉と近いCT値を示すため、病変の境界は不明瞭になりやすい。しかし、静脈奇形の診断に有用な静脈石は高吸収結節として描出されるため有用である10）。また、病変周囲に脂肪織の増生を伴う場合も、

周囲構造との差を認識しやすくなり病変の境界や質的診断に寄与する。血管奇形患者の年齢層は若年層に多いため、被曝を伴うCT検査は優先順位が低く、臨床所見や超音波で血管奇形を疑われる場合はMRIが優先される。

片側の患肢の静脈奇形と過成長、皮膚面の毛細血管病変の3徴を有する病変をKlippel-Trenaunay症候群（KTS）と称する（図4）。必ずしも3徴が揃うわけではない11、12）。広範囲な病変であり、通常は局所治療の適応とはならない。疼痛があれば、疼痛改善のために硬化療法を行うことはあるが、いずれの治療においても十分な治療効果は

A

B C

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得にくく難治性である。硬化療法を繰り返すことにより（6～20回）、良好な治療効果も報告されているが13）、保険適応の問題もあり硬化療法を繰り返すことは難しい。局所的な治療よりも、血管新生を制御できるような薬剤の適応が待たれる14）。

リンパ管奇形（lymphatic malformation）

リンパ管奇形では、拡張したリンパ管が静脈奇形同様にMRIのT2強調画像で高信号に描出される。嚢胞状もしくは管腔状に拡張したリンパ管は、造影MRIでは造影

効果を認めないため静脈奇形とは区別することが可能である2）。周囲の間質には造影効果を有するため、リング状もしくは嚢胞構造の辺縁に造影効果を認める（図5）。管腔の小さなリンパ管奇形では、造影されない部分が不明瞭になるため、静脈奇形と区別することは難しい。また、両者は混在してみられることも多くあり、静脈奇形とリンパ管奇形の治療方針は大きく変わらないため、両者を明確に区別する意義は乏しい。皮膚面に病変が露出している場合は、特徴的な透明小隆起の集蔟としてみられる。しばしば病変内に出血し、時期により赤褐色に変化することがある（図6）。

図5　左腋窩のリンパ管奇形T2強調画像で著明な高信号を示し，隔壁構造を認める（A）．造影しても，病変内部に造影効果はみられない．隔壁などの間質には造影効果を認めている（B）．

A B

A B図6　皮膚面に露出したリンパ管奇形

A，Bは異なる時期の同じ部分の皮膚所見である．しばしば内部に出血を伴い，病変の色調は変化する（B）．

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動静脈奇形（arteriovenous malformation）

動静脈奇形は、温感、拍動触知、静脈怒張などの身体所見より動脈成分の関与を疑うことが可能である。超音波は簡便に動脈血流を検出することができるため有用である。MRIでは早い血流の部分はflow voidとして描出され、血流の遅い部分が混在する場合には静脈奇形同様T2強調画像で高信号に描出される。ダイナミック造影にて流入動脈、流出静脈を描出可能であり、MIP像は立体像を把握するのに有用である（図7）。

CTは空間分解能に優れるため、ダイナミック造影を行うと、流入動脈、流出静脈の観察が可能である。3D

画像を作成すると全体像の把握に有用であり、機器の進歩により、血管解剖は明瞭に把握できるようになってきている。しかし、どの動脈がどの部位を供血しているかはよくわからず、ダイナミックな血流を観察することはできない。このため、治療には血管造影が必須となる。治療前の血管造影をもとに、nidusの形態からタイプ分類を行い、動脈側から塞栓するか、直接穿刺を行うか、静脈側からの塞栓を行うか、これらを複合して行うかを判断している15）。流出静脈の数が少なく、単純な流出路の場合は静脈側からの塞栓が有用である。流入動脈が多数存在していても、流出路を塞栓することができればnidusを消失させることが可能な場合がある。しかし、塞栓が不十分で、静脈側に血栓を作った場合には肺塞栓を生じるリスクが高く注意が必要である。ある程度太い動静脈が多数の吻合を形成する場合には、動脈塞栓と直接穿刺が有用とされている。動脈側からの塞栓にはNBCA（n-butyl-2-cyanoacrylate）やエタノールを用いることが多く、動脈径が太くて血流量が豊富な場合にはエタノールでの塞栓は難しく、NBCAが選択される。血流コントロールを行えばエタノールでの塞栓も可能と思われるが、血流コントロールをするとエタノールの正常動脈流入や逆流による標的病変以外への非標的塞栓を生じるリスクが高くなるために注意が必要である。

細動静脈間で細かなシャントを形成する場合は動脈側からの塞栓が行われる。しかし、流入動脈は細く、多数あるため塞栓は容易ではない。近年、多血性腫瘍ならびに動静脈奇形の塞栓にビーズを使用することが可能となった。しかし、適応に制限のある現段階では、抗癌剤を含浸せずに使用する場合、エンボスフィアを用いて塞栓することになる。粒子径は100～300、300～500、500～

700、700～900、900～1,200μmの5種類から選択することができる。シャント部位の血管径が太い場合は、ビーズは容易にシャント部を通過し肺へ流出するため、サイズ選択や注入時のビーズ動向には細心の注意が必要である。ビーズがシャントを通過しないということは、nidusよりも近位での塞栓になると考えられ、近位塞栓に終わる可能性がある。この場合は側副路の発達を生じ、治療効果としては不十分もしくは一時的になる可能性があり、今後の検討課題と思われる。当科では、ビーズでの塞栓により、出血していた皮膚潰瘍が治癒した症例も経験しており、適切な症例を選択すれば有用な塞栓物質として期待される。現在使用できるビーズは円形で均質であり、腫瘍深部へ到達することができる形態をしている。より深部へ進むとシャントを通過する恐れがあり、AVMの塞栓には円形でもなく凝集しやすいPVA

（polyvinyl alcohol）が適しているかもしれない。しかし、現在PVAは入手困難となっており、個人輸入して使用することも難しい。

症例検討

MRIでは血管奇形に特徴的な所見を描出することが可能であるが、T2強調画像で高信号を示し、造影される病変は他にもあり非特異的である。病歴や身体所見を加味しても静脈奇形に典型的とは言えない場合は、静脈造影、血管造影、生検などの追加検査も検討する必要がある2）。当科外来に血管奇形疑いとして紹介された症例で、血管奇形ではなかった症例を提示する。

1例目は、足背の限局性腫脹と疼痛を主訴に紹介されてきた症例である（図8）。MRIでは、病変はT2強調画像で高信号を示しているが境界は不明瞭である。T1強調画像では、T2強調画像よりも腫瘤として認識しやすい。硬化療法は血管腔が非常に細かい病変には不向きであり、穿刺すら難渋することが想定されたため、切除目的で形成外科に紹介した。切除が施行され、病理結果はcom-

posite hemangioendotheliomaであった。Composite

hemangioendotheliomaは低悪性度の血管性腫瘍であり、転移することは稀であるが、局所では浸潤性に発育し再発を生じることがある16）。MRI所見からは、両者を区別することは困難と思われた。

2例目は、口腔外科から紹介された口腔内血管奇形疑いの症例である（図9）。MRIではT2強調画像で高信号を

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図7　右大腿動静脈奇形右大腿四頭筋内に筋肉を置換するように増生した脈管構造を認める．CTは空間分解能に優れ，3D画像では流入路，流出路など全体の病変を把握するのに有用である（A）．Thin sliceも併せて流入動脈の本数も概ね確認可能である（B）．MRIのT1強調画像では，病変は中間信号を示しているが，脂肪組織を伴っており，高信号の部分が混在している（C）．脂肪抑制T2強調画像では，病変は概ね高信号を示しており，低信号のflow voidが混在している（D）．AVMは動静脈シャントを有し，血流の速い部分が低信号に描出されるが，血流のあまり速くない部分は高信号を呈する．造影すると，flow voidには変化はないが，T2強調画像で高信号を示していた部分も造影されている（E）．CTでは解剖学的な情報は得られるが，ダイナミックな血流の動きをみることは出来ず，血管造影をしなければ実際の血行動態はわからない．大腿外側回旋動脈下降枝がmain feederであり，浅大腿動脈からも供血されていた（F，G）．全身麻酔下にエタノールで塞栓し，病変は血管造影上消失している（H）．しかし，塞栓可能なのは比較的太いシャントの部分であり，T2強調画像で高信号を示すような非常に細かい血管の塞栓は極めて困難である．

A B C

D E

F G H

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A B

C

図8　15歳，女性．足背の疼痛，軽度腫脹を主訴に紹介されてきた症例MRIでは足背筋層内にT2強調画像で境界不明瞭な高信号（ ）を示す構造物を認める（A，B）．T1強調画像では限局性の低信号（ ）を示している

（C）．静脈奇形を疑い，切除を行ったが，病理の結果はcomposite hemangioendotheliomaであった．

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123（123）

A B

C

図9　静脈奇形疑いとして当科外来に紹介されてきた症例脂肪抑制T2強調画像で著明な高信号を示し（A），均質に造影される口腔内腫瘤を認める（B）．信号は静脈奇形に矛盾しないMRI所見である．しかし，あまりに境界明瞭で円形を呈している．実際に口腔内の腫瘤を確認すると，静脈奇形の外観とは全く異なっており，腫瘍性病変と思われた（C）．病変は切除され，病理結果は多形腺腫であった．

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図10　左膝の血管奇形疑いで当科外来に紹介されてきた症例MRIでは多房状のT2強調画像で高信号を示す病変が膝蓋骨周囲に描出されている（A，B）．造影すると，内部の造影効果はなく，壁や周囲間質に造影効果を有している（C）．リンパ管奇形に矛盾しない所見である．実際に試験穿刺してみると，内溶液は淡血性の粘稠な液体であり，ガングリオンと診断された．リンパ液とガングリオンの内溶液では全く性状は異なる．

示し、均質な造影効果を示している。境界は明瞭で円形である。非特異的な所見であるが、口腔内を観察したところ、明らかに血管奇形とは異なる腫瘍であった。口腔外科に戻り、切除したところ多形腺腫であった。MRI所見に静脈奇形疑いとあり、所見が一人歩きした感を否めない。

3例目は、膝関節痛のためMRIを撮影されたところ、

血管奇形を疑われ紹介されてきた症例である（図10）。膝関節周囲に内腔の造影されない管腔構造が増生しており、辺縁に造影効果を有している。リンパ管奇形に矛盾しない所見であるが、USでは緊満感を伴っており、外来で超音波ガイドに試験穿刺したところ、内溶液は淡血性の粘稠な液体であった。ガングリオンとして整形外科に紹介となった。

A B

C

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おわりに

MRIは血管奇形の診断の主役であり、特徴的な画像所見を把握しておけば診断は難しくはないことが多い。しかし、非典型的な所見を示す場合や、他の疾患と類似した所見を示すこともあり注意が必要である。MRIの所見をつける際には、肉眼所見、身体所見、US所見の情報も加味して所見をつけるように心がけたい。

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