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CHRISTOPHE (CC BY-NC-ND 2.0)

UNIVERSITE CLAUDE BERNARD LYON 1

FACULTE DE MEDECINE LYON EST

Année 2016

Des prismes contre la douleur :

Exploration physiopathologique et thérapeutique du syndrome douloureux régional complexe

via l’adaptation prismatique

THESE

Présentée A l’Université Claude Bernard Lyon 1

Et soutenue publiquement le 23 mai 2016 Pour obtenir le grade de Docteur en médecine

Par

Laure CHRISTOPHE Née le 15/06/1987 à Besançon (25)


UNIVERSITE CLAUDE BERNARD – LYON 1

___________________

2015-2016 . Président de l'Université Frédéric FLEURY . Président du Comité de Coordination des Etudes Médicales Jérôme ETIENNE . Directeur Général des Services Alain HELLEU SECTEUR SANTE UFR DE MEDECINE LYON EST Doyen : Jérôme ETIENNE UFR DE MEDECINE ET DE MAIEUTIQUE LYON SUD - CHARLES MERIEUX Doyen : Carole BURILLON INSTITUT DES SCIENCES PHARMACEUTIQUES ET BIOLOGIQUES (ISPB) Directeur : Christine VINCIGUERRA UFR D'ODONTOLOGIE Doyen : Denis BOURGEOIS INSTITUT DES SCIENCES ET TECHNIQUES DE READAPTATION (ISTR) Directeur : Yves MATILLON DEPARTEMENT DE FORMATION ET CENTRE DE RECHERCHE EN BIOLOGIE HUMAINE Directeur : Anne-Marie SCHOTT SECTEUR SCIENCES ET TECHNOLOGIES UFR DE SCIENCES ET TECHNOLOGIES Directeur : Fabien DE MARCHI UFR DE SCIENCES ET TECHNIQUES DES ACTIVITES PHYSIQUES ET SPORTIVES (STAPS) Directeur : Yannick VANPOULLE POLYTECH LYON Directeur : Pascal FOURNIER I.U.T. LYON 1 Directeur : Christophe VITON INSTITUT DES SCIENCES FINANCIERES ET ASSURANCES (ISFA) Directeur : Nicolas LEBOISNE OBSERVATOIRE DE LYON Directeur : Bruno GUIDERDONI


U.F.R. FACULTE DE MEDECINE ET DE MAIEUTIQUE LYON SUD-CHARLES MERIEUX PROFESSEURS DES UNIVERSITES - PRATICIENS HOSPITALIERS (Classe exceptionnelle) BERGERET Alain Médecine et Santé du Travail BROUSSOLLE Emmanuel Neurologie BURILLON-LEYNAUD Carole Ophtalmologie CHIDIAC Christian Maladies infectieuses ; Tropicales COIFFIER Bertrand Hématologie ; Transfusion DUBREUIL Christian O.R.L. FLOURIE Bernard Gastroentérologie ; Hépatologie FOUQUE Denis Néphrologie GILLY François-Noël Chirurgie générale GOLFIER François Gynécologie Obstétrique ; gynécologie médicale GUEUGNIAUD Pierre-Yves Anesthésiologie et Réanimation urgence LAVILLE Martine Nutrition LAVILLE Maurice Thérapeutique MALICIER Daniel Médecine Légale et Droit de la santé MATILLON Yves Epidémiologie, Economie Santé et Prévention MORNEX Françoise Cancérologie ; Radiothérapie MOURIQUAND Pierre Chirurgie infantile NICOLAS Jean-François Immunologie PEIX Jean-Louis Chirurgie Générale SALLES Gilles Hématologie ; Transfusion SAMARUT Jacques Biochimie et Biologie moléculaire SIMON Chantal Nutrition THIVOLET Charles Endocrinologie et Maladies métaboliques VALETTE Pierre Jean Radiologie et imagerie médicale VIGHETTO Alain Neurologie PROFESSEURS DES UNIVERSITES - PRATICIENS HOSPITALIERS (1ère Classe) ADHAM Mustapha Chirurgie Digestive ANDRE Patrice Bactériologie – Virologie BERARD Frédéric Immunologie BONNEFOY Marc Médecine Interne, option Gériatrie BONNEFOY- CUDRAZ Eric Cardiologie BROUSSOLLE Christiane Médecine interne ; Gériatrie et biologie vieillissement CAILLOT Jean Louis Chirurgie générale CERUSE Philippe O.R.L DES PORTES DE LA FOSSE Vincent Pédiatrie ECOCHARD René Bio-statistiques FESSY Michel-Henri Anatomie FLANDROIS Jean-Pierre Bactériologie – Virologie ; Hygiène hospitalière FRANCK Nicolas Psychiatrie Adultes FREYER Gilles Cancérologie ; Radiothérapie GEORGIEFF Nicolas Pédopsychiatrie GIAMMARILE Francesco Biophysique et Médecine nucléaire GLEHEN Olivier Chirurgie Générale JOUANNEAU Emmanuel Neurochirurgie KIRKORIAN Gilbert Cardiologie LANTELME Pierre Cardiologie LEBECQUE Serge Biologie Cellulaire LINA Gérard Bactériologie LLORCA Guy Thérapeutique LONG Anne Chirurgie vasculaire


LUAUTE Jacques Médecine physique et Réadaptation MAGAUD Jean-Pierre Hématologie ; Transfusion PEYRON François Parasitologie et Mycologie PICAUD Jean-Charles Pédiatrie PIRIOU Vincent Anesthésiologie et réanimation chirurgicale POUTEIL-NOBLE Claire Néphrologie PRACROS J. Pierre Radiologie et Imagerie médicale RODRIGUEZ-LAFRASSE Claire Biochimie et Biologie moléculaire SAURIN Jean-Christophe Hépato gastroentérologie TEBIB Jacques Rhumatologie THOMAS Luc Dermato -Vénérologie TRILLET-LENOIR Véronique Cancérologie ; Radiothérapie PROFESSEURS DES UNIVERSITES - PRATICIENS HOSPITALIERS (2ème Classe) BARREY Cédric Neurochirurgie BOHE Julien Réanimation urgence BOULETREAU Pierre Chirurgie maxillo-faciale et stomatologie CHAPET Olivier Cancérologie, radiothérapie CHOTEL Franck Chirurgie Infantile COTTE Eddy Chirurgie générale DAVID Jean Stéphane Anesthésiologie et Réanimation urgence DEVOUASSOUX Gilles Pneumologie DISSE Emmanuel Endocrinologie diabète et maladies métaboliques DORET Muriel Gynécologie-Obstétrique ; gynécologie médicale DUPUIS Olivier Gynécologie-Obstétrique ; gynécologie médicale FARHAT Fadi Chirurgie thoracique et cardiovasculaire FEUGIER Patrick Chirurgie Vasculaire FRANCO Patricia Physiologie GHESQUIERES Hervé Hématologie KASSAI KOUPAI Berhouz Pharmacologie Fondamentale, Clinique LASSET Christine Epidémiologie., éco. santé LEGER FALANDRY Claire Médecine interne, gériatrie LIFANTE Jean-Christophe Chirurgie Générale LUSTIG Sébastien Chirurgie. Orthopédique, MOJALLAL Alain-Ali Chirurgie. Plastique., NANCEY Stéphane Gastro Entérologie PAPAREL Philippe Urologie PIALAT Jean-Baptiste Radiologie et Imagerie médicale POULET Emmanuel Psychiatrie Adultes REIX Philippe Pédiatrie RIOUFFOL Gilles Cardiologie SALLE Bruno Biologie et Médecine du développement et de la reproduction SANLAVILLE Damien Génétique SERVIEN Elvire Chirurgie Orthopédique SEVE Pascal Médecine Interne, Gériatrique TAZAROURTE Karim Thérapeutique THAI-VAN Hung Physiologie THOBOIS Stéphane Neurologie TRAVERSE-GLEHEN Alexandra Anatomie et cytologie pathologiques TRINGALI Stéphane O.R.L. TRONC François Chirurgie thoracique et cardio. WALLON Martine Parasitologie mycologie WALTER Thomas Gastroentérologie - Hépatologie CHRISTOPHE

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PROFESSEURS ASSOCIES FILBET Marilène Thérapeutique LESURTEL Mickaël Chirurgie générale SOUQUET Pierre-Jean Pneumologie PROFESSEUR DES UNIVERSITES - MEDECINE GENERALE DUBOIS Jean-Pierre

PROFESSEURS ASSOCIES - MEDECINE GENERALE DUPRAZ Christian ERPELDINGER Sylvie PROFESSEURS ASSOCIES SCIENCES ET TECHNOLOGIES - MEDECINE GENERALE BONIN Olivier MAITRES DE CONFERENCES DES UNIVERSITES - PRATICIENS HOSPITALIERS (Hors Classe) ARDAIL Dominique Biochimie et Biologie moléculaire BOUVAGNET Patrice Génétique CHARRIE Anne Biophysique et Médecine nucléaire DELAUNAY-HOUZARD Claire Biophysique et Médecine nucléaire LORNAGE-SANTAMARIA Jacqueline Biologie et Médecine du développement et de la reproduction MASSIGNON Denis Hématologie – Transfusion RABODONIRINA Méja Parasitologie et Mycologie VAN GANSE Eric Pharmacologie Fondamentale, Clinique VIART-FERBER Chantal Physiologie MAITRES DE CONFERENCES DES UNIVERSITES – PRATICIENS HOSPITALIERS (1ère Classe) BELOT Alexandre Pédiatrie BREVET Marie Anatomie et Cytologie pathologiques CALLET-BAUCHU Evelyne Hématologie ; Transfusion COURAUD Sébastien Pneumologie DECAUSSIN-PETRUCCI Myriam Anatomie et cytologie pathologiques DIJOUD Frédérique Anatomie et Cytologie pathologiques DUMITRESCU BORNE Oana Bactériologie Virologie GISCARD D’ESTAING Sandrine Biologie et Médecine du développement et de la reproduction MILLAT Gilles Biochimie et Biologie moléculaire PERROT Xavier Physiologie PONCET Delphine Biochimie, Biologie moléculaire RASIGADE Jean-Philippe Bactériologie – Virologie ; Hygiène hospitalière MAITRES DE CONFERENCES DES UNIVERSITES - PRATICIENS HOSPITALIERS (2ème Classe) BRUNEL SCHOLTES Caroline Bactériologie virologie ; Hyg.hosp. COURY LUCAS Fabienne Rhumatologie DESESTRET Virginie Cytologie – Histologie FRIGGERI Arnaud Anesthésiologie


LEGA Jean-Christophe Thérapeutique LOPEZ Jonathan Biochimie Biologie Moléculaire MAUDUIT Claire Cytologie – Histologie MEWTON Nathan Cardiologie NOSBAUM Audrey Immunologie VUILLEROT Carole Médecine Physique Réadaptation MAITRES DE CONFERENCES ASSOCIES – MEDECINE GENERALE CHANELIERE Marc PERDRIX Corinne PROFESSEURS EMERITES Les Professeur émérites peuvent participer à des jurys de thèse ou d’habilitation. Ils ne peuvent pas être président du jury. ANNAT Guy Physiologie BELLON Gabriel Pédiatrie BERLAND Michel Gynécologie-Obstétrique ; gynécologie médicale CARRET Jean-Paul Anatomie - Chirurgie orthopédique DALERY Jean Psychiatrie Adultes FABRY Jacques Epidémiologie MOYEN Bernard Chirurgie Orthopédique PACHECO Yves Pneumologie PERRIN Paul Urologie


REMERCIEMENTS

A la présidente du jury :

Madame la Professeure Sophie Jacquin-Courtois, vous me faites le grand honneur d’accepter la présidence

de ce jury de thèse. Travailler à vos côtés, à l’hôpital ou dans le champ de la recherche, est infiniment riche

d’enseignements. Votre humanité, votre douceur, votre exigence clinique et scientifique resteront des

modèles pour moi. Je me réjouis des futures perspectives partagées.

Aux membres du jury :

Monsieur le Professeur Yves Rossetti, un merci tout particulier à vous d’avoir accompagné ma découverte

de la recherche depuis plus d’un an avec votre bienveillance immense, votre enthousiasme insubmersible

et cette créativité bouillonnante qui vous habite. Merci aussi pour tout le reste, le chocolat, les histoires de

jardin et de Japon. Merci de m’avoir confortée dans l’idée qu’une vie professionnelle riche et exigeante

était compatible avec d’autres enjeux de l’existence.

Monsieur le Professeur Gilles Rode, vous me faites l’honneur de juger mon travail et de m’accorder votre

confiance. Je vous remercie pour la curiosité intellectuelle que vous savez susciter et entretenir. Travailler à

vos côtés m’a permis d’apprécier votre rigueur scientifique et clinique et me donne l’image d’un grand

patron. Je suis très heureuse que cette collaboration se poursuive.

Monsieur le Professeur Bernard Laurent, je vous remercie d’avoir accepté ma sollicitation pour la

participation à ce jury de thèse. Votre pratique clinique ainsi que la richesse de vos travaux universitaires

apporteront sans aucun doute un éclairage pertinent à ce travail.

Madame la Docteure Nathalie André-Obadia, merci d’avoir accepté de participer à ce jury de thèse. Vous

avez accompagné mes premiers pas d’interne lyonnaise avec une grande bienveillance et complicité. Je

vous dois mes balbutiements de l’examen neurologique et un premier semestre débordant d’apprentissages

cliniques et de bons souvenirs.


A ceux qui m’ont formée :

A l’équipe du service d’explorations fonctionnelles neurologiques, où j’ai fait mon entrée dans la grande

maison des Hospices Civils de Lyon. A Nathalie André-Obadia ; à Laure pour ta vivacité et ton sens

constant de la transmission, tu m’as beaucoup appris ; à Hélène Catenoix et Jean Isnard pour leur

enseignement de l’épileptologie de pointe et leur humour.

A l’équipe du service E2 à l’Hôpital Henry Gabrielle où a débuté ma pratique de la rééducation. A Soline

pour ta disponibilité et ta patience face à ma naïveté de l’époque.

A l’équipe de gériatrie des Charpennes, qui m’a accueillie avec une grande curiosité et disponibilité ; à Yves

Guillhermet pour votre confiance et le plaisir que j’ai eu à travailler avec vous ; à Laurence Valdelièvre

pour son enseignement plein de bon sens ; à Larbi Djenkal pour son sourire, toujours.

A l’équipe de rhumatologie de Saint Luc Saint Joseph pour m’avoir aidé à confirmer, si cela était

nécessaire, que je n’étais pas faite pour la médecine d’organe.

A l’équipe de l’hôpital de jour des Massues, à Emmanuelle bien sûr, pour votre enthousiasme, votre

effervescence, vos compétences si variées, techniques et humaines, vous m’avez énormément appris ; à

Amandine pour son enseignement de la mécanique rachidienne, à Valérie, Anne, Agnès, grâce à qui je me

suis frottée aux mystères des corsets et autre plâtres, à Chantal et Marie-Françoise pour leur bienveillance

et pour l’hypnose.

A l’équipe du SRPR où j’arrivais plein d’anxiété à l’idée de me confronter à certaines de mes angoisses. A

Laurence pour votre sens clinique insondable et votre optimisme infini, à Jacques pour ce que vous

m’avez appris durant ce semestre, ce savoir-être qui est le vôtre, votre engagement auprès de vos patients

force mon respect. A cette équipe incroyable, il faudrait nommer tout le monde, à Claire pour nos cafés,

Antoine pour nos discussions cliniques et évidemment Constance, ma seule co-interne de tout cet

internat, de si bonne compagnie !

A toute l’équipe de l’unité ImpAct pour m’avoir si généreusement accueillie et incluse dans son monde. A

Karen pour nos débats culinaires et linguistiques, à Elisa, la meilleure roommate de bureau qui soit, à

Ouazna et ses histoires kabyles, à Dollyane et nos cafés au soleil, à Eric et nos sessions chambre à air. Je

garde de très beaux souvenirs de cette année passée avec vous.

A Ludovic pour son soutien et sa disponibilité.


A l’équipe soignante de l’hôpital de semaine, une des plus authentiquement soignante qu’il m’ait été donné

de rencontrer.

Aux internes de MPR qui tous ou presque m’ont appris des choses, questionnée ou avec qui le temps

partagé a été plaisant. Laure, Carine, Carole, Sara, Maxime, Nicolas, Damien et Damien, Claire, Constance,

Anne, Sarah, Laurène et Marie.

Aux patients et à leurs familles, qui tous les jours m’instruisent, me surprennent, m’émeuvent, me

bousculent, m’agacent ou m’attendrissent.

Aux externes qui ont croisé ma route, leur aide précieuse, leur savoir parfois encyclopédique, leur fraîcheur

qui me catapulte déjà dans une autre génération. Certains sont devenus des amis.

A mes amis,

A Louise, ma plus belle amitié. A ta force et ton enthousiasme. A ces moments partagés passés et à venir.

Te savoir là est toujours un réconfort.

A Sébastien, toi qui ouvres toujours des portes sur d’autres univers,

A Anne-Lise, pour ta douceur, ton humilité et ta détermination,

A Emilie, pour tout ce temps passé à rire, et tes conseils typographiques,

A Maud, l’une des plus belles rencontres lyonnaises, à ton énergie communicative,

A Maude, pour nos dissertations botaniques et les pique-niques,

A Anne-Sabine, pour les garden-party et les verres en terrasse

A Nans, pour cette porte toujours ouverte sur un monde connecté à l’essentiel,

A Matthew, pour les aventures forestières et gastronomiques,

A Clarisse, qui renait, sans cesse,

A Sarah, pour ta sérénité exemplaire,

A Juliette, toi qui accompagnes ma route depuis si longtemps,

A Thomas, Marine, Marion, Caroline, Amalthée, Alexandre, Joris pour les soirées, les thèses, les

discussions politiques, les aventures à la mer et les déménagements.


A ma famille,

A mon grand-père, si heureux que je sois « la septième génération ».

A ma grand-mère, si douée, si créative.

A Grand-Maman, pour tes prières qui semblent souvent être entendues quelque part. A ton incroyable

vitalité, à ta curiosité inextinguible, tu es un modèle pour moi. Longue vie à toi.

A Flore-Anne, ma merveilleuse marraine,

A mes parents, pour m’avoir accompagnée avec tant de bienveillance sur ce (très) long chemin vers l’âge

adulte.

A ma mère, pour son respect de mes choix, sa réserve toujours tranquille.

A mon père, pour son exigence le plus souvent porteuse, son implication, sa bienveillance.

A Benoit, mon frère, la plupart des mots sont trop tièdes pour décrire le chemin partagé et ce lien qui

nous unit.

A Juliette, ma sœur, avec qui les choses sont si heureuses et limpides.

Aux Renard, pour ce que vous m’apprenez, en creux, de votre fils, neveu ou cousin.

A Nathan. Le renard.

Au chemin parcouru et à nos aventures à venir.


LE SERMENT D'HIPPOCRATE

Je promets et je jure d'être fidèle aux lois de l’honneur et de la probité dans l'exercice de la Médecine.

Je respecterai toutes les personnes, leur autonomie et leur volonté, sans discrimination.

J'interviendrai pour les protéger si elles sont vulnérables ou menacées dans leur intégrité ou leur dignité.

Même sous la contrainte, je ne ferai pas usage de mes connaissances contre les lois de l'humanité.

J'informerai les patients des décisions envisagées, de leurs raisons et de leurs conséquences. Je ne

tromperai jamais leur confiance.

Je donnerai mes soins à l'indigent et je n'exigerai pas un salaire au-dessus de mon travail.

Admis dans l'intimité des personnes, je tairai les secrets qui me seront confiés et ma conduite ne servira

pas à corrompre les mœurs.

Je ferai tout pour soulager les souffrances. Je ne prolongerai pas abusivement la vie ni ne provoquerai

délibérément la mort.

Je préserverai l'indépendance nécessaire et je n'entreprendrai rien qui dépasse mes compétences. Je

perfectionnerai mes connaissances pour assurer au mieux ma mission.

Que les hommes m'accordent leur estime si je suis fidèle à mes promesses. Que je sois couvert d'opprobre

et méprisé si j'y manque


DES PRISMES CONTRE LA DOULEUR :

EXPLORATION

PHYSIOPATHOLOGIQUE

ET THERAPEUTIQUE

DU SYNDROME DOULOUREUX

REGIONAL COMPLEXE

VIA L’ADAPTATION PRISMATIQUE


TABLE DES MATIERES

INTRODUCTION .................................................................................................................................. 1

REVUE DE LA LITTERATURE ........................................................................................................... 2

1. Le Syndrome Douloureux Régional Complexe ............................................................................. 2

a. Généralités ............................................................................................................................... 2

b. Epidémiologie .......................................................................................................................... 2

c. Diagnostic clinique ................................................................................................................... 3

d. Prise en charge thérapeutique habituelle .................................................................................... 4

e. Parallèle avec la négligence spatiale unilatérale .......................................................................... 4

2. La cognition spatiale ..................................................................................................................... 5

a. Pathologie de référence : la négligence spatiale unilatérale ......................................................... 5

b. Cognition spatiale et SDRC ...................................................................................................... 7

c. Adaptation prismatique et SDRC .............................................................................................. 9

3. Problématique de notre travail .................................................................................................... 10

ARTICLE .............................................................................................................................................. 11

DISCUSSION ........................................................................................................................................ 51

1. Efficacité de l’adaptation prismatique sur la douleur du SDRC ................................................... 51

2. Hypothèses sur la cognition spatiale du SDRC ............................................................................ 52

3. Hypothèses sur les mécanismes physiopathologiques sous-tendant l’efficacité de l’adaptation

prismatique sur la douleur du SDRC ................................................................................................... 54

CONCLUSION ..................................................................................................................................... 57

BIBLIOGRAPHIE ................................................................................................................................ 59

ANNEXES ............................................................................................................................................ 62

1. Sickness Impact Profile ............................................................................................................... 62


RESUME

Introduction : Le syndrome Douloureux Régional Complexe de type 1 (SDRC) est une pathologie

chronique invalidante faisant suite à une lésion périphérique, pour laquelle les prises en charges habituelles

médicamenteuses et physiques sont souvent insuffisantes à soulager les patients. Il existe un consensus

grandissant pour une participation centrale à cette pathologie, même si la nature exacte des altérations des

représentations spatiales et du corps reste débattue. Alors qu’il a été argumenté de façon répétée que le

SDRC impliquait une négligence motrice du membre pathologique, la référence visuelle égocentrique a été

retrouvée déviée du côté douloureux, suggérant une négligence du côté sain. En conséquence, certaines

équipes ont proposé l’adaptation prismatique afin de normaliser cette déviation et ont constaté une

amélioration fonctionnelle et du niveau douloureux.

Méthodes : Les objectifs de cette étude étaient d’explorer les modifications des référentiels spatiaux dans

une population de patients SDRC (n=7) ainsi que les éventuelles manifestations de négligence motrice et

d’étayer les effets thérapeutiques de l’adaptation prismatique. Ont été recueillis avant, pendant et après une

semaine d’adaptation prismatique (2 séances par jour pendant 5 jours) : le niveau douloureux et la qualité

de vie, les cadres de référence égocentrique (droits devants visuel et manuels) et des tests de négligence

(bissection de lignes, taches de négligence motrice et d’extinction motrice en analyse cinématique).

Résultats : Premièrement, nos résultats n’apportent pas d’argument pour des éléments de négligence

motrice ni visuelle chez les patients SDRC. Deuxièmement, les cadres de référence des représentations

corporelles (droits devants visuel et manuel) n’ont pas été retrouvés déviés de façon systématique.

Troisièmement, cette intervention par adaptation prismatique a durablement amélioré le niveau

douloureux et la qualité de vie (effet maintenu à 2 semaines post prise en charge).

Discussion : Cette étude apporte des arguments pour utiliser l’adaptation prismatique, ni couteuse ni

invasive, comme une alternative ou en complément des prises en charges habituelles dans les situations

complexes et fréquentes d’impasses thérapeutiques pour les patients SDRC. Nos résultats suggèrent en

effet une amélioration durable du niveau douloureux et de la qualité de vie. De plus, ces résultats infirment

la théorie de pseudo-négligence et fournit de plus amples données physiopathologiques sur la modification

des référentiels spatiaux. Comme dans la négligence, la compréhension des effets thérapeutiques de

l’adaptation prismatique nécessite des travaux de recherche complémentaires.


1

LISTE DES ABBREVIATIONS

SDRC Syndrome douloureux régional complexe

DDV1m Droit devant visuel à 1 mètre

DDV2m Droit s devant visuel à 2 mètres

DDMD Droit devant manuel de la main droite

DDMG Droit devant manuel de la main gauche

DDMP Droit devant manuel de la main pathologique

DDMS Droit devant manuel de la main saine

INTRODUCTION

Au cours de ce travail, nous nous sommes intéressés au renouvellement de l’approche des phénomènes

douloureux chroniques, à savoir le Syndrome Douloureux Régional Complexe vu sous l’angle des

modifications de la cognition spatiale qu’il implique. Nous nous proposons donc de débuter notre exposé

par un bref rappel sur cette pathologie, son diagnostic, son traitement habituel. Nous présenterons ensuite

les éléments cliniques qui font suspecter une atteinte de la cognition spatiale. Nous verrons ainsi qu’un

parallèle a pu être proposé entre Syndrome Douloureux Régional Complexe et négligence, qui a débouché

sur de nouvelles propositions thérapeutiques. Cela nous amènera à présenter brièvement la négligence en

tant que pathologie phare de la cognition spatiale. Puis, nous verrons ce qui est actuellement connu sur la

cognition spatiale en cas de Syndrome Douloureux Régional Complexe. Ensuite, nous présenterons nos

objectifs et hypothèses de travail, avant de proposer la lecture de l’article issu de ce travail de recherche,

actuellement en cours de review pour le journal Neural Plasticity. Nous discuterons enfin de ces résultats

avant de conclure.


2

REVUE DE LA LITTERATURE

1. Le Syndrome Douloureux Régional Complexe

a. Généralités

Le Syndrome Douloureux Régional Complexe (SDRC) est une pathologie connue depuis plus d’un siècle,

récemment renommée sous cette appellation plus complète, mais plus souvent connue sous le nom

d’algoneurodystrophie, causalgie réflexe ou encore dystrophie sympathique réflexe. Malgré de très

nombreuses publications à propos de ce syndrome, il reste mal compris, et un grand nombre de patients

demeurent en impasse thérapeutique, souffrant d’un handicap résiduel important, responsable de

conséquences socio-professionnelles sérieuses, de coûts directs et indirects et de conséquences psycho-

sociales.

Le SDRC survient le plus souvent après un traumatisme même minime, une fracture, un geste chirurgical,

un accident vasculaire cérébral, parfois même spontanément (de Rooij et al. 2010). On distingue

habituellement les formes dites de type 1 (sans lésion nerveuse objectivable), des formes de type 2

(survenant sur une lésion nerveuse).

La caractéristique principale de ce syndrome est le caractère disproportionné de la douleur par rapport au

traumatisme initial, sans respect d’un territoire d’innervation. S’y ajoutent des éléments vasomoteurs

(œdème, érythème, modification de la sudation), une ankylose articulaires, des troubles sensitifs et une

impotence fonctionnelle (Marinus et al. 2011).

b. Epidémiologie

Sur le plan épidémiologique, le SDRC de type 1 a une incidence de 26.2/100 000 personnes/an, elle peut

survenir à tout âge avec un pic entre 60 et 71 ans (de Mos. et al. 2007) et fait suite à 25 à 40% de tous les

fractures et traumatismes chirurgicaux (Bickersatff et Kanis 1994). Dans cette population, moins de 2%

évoluent vers une forme chronique avec séquelles (Atkins 2003). Il concerne 3 femmes pour un homme.

Les membres supérieurs sont plus souvent touchés (60%) que le membre inférieur (40%) avec la

répartition suivante : au membre supérieur, la localisation main/poignet est plus fréquente que l’épaule (de

Mos et al. 2007). Au membre inférieur, on retrouve par ordre de fréquence les localisations suivantes :

pied/cheville, puis genou, puis hanche.


3

Les facteurs favorisants sont la présence d’un traumatisme, même mineur, et surtout si répété,

l’immobilisation, certains médicaments (phénobarbital, barbiturique, trithérapie VIH, ciclosporine), la

présence d’un terrain générique favorisant, et certaines pathologies : infarctus du myocarde, AVC, diabète,

maladie inflammatoire, néoplasie, grossesse (de Mos, et al. 2007).

c. Diagnostic clinique

Les critères diagnostics les plus largement utilisés et acceptés actuellement sont les critères de Budapest,

établis lors du congrès de l’IASP à Budapest en 2004. Ces critères présentent une sensibilité de 85% et une

spécificité de 60% pour le diagnostic de SDRC.

Présence de douleur continue disproportionnée par rapport à l'événement déclencheur.

Doit rapporter au moins un symptôme dans chacune des quatre catégories suivantes pour la

recherche, et dans trois des quatre pour un diagnostic clinique :

Sensorielle : hyperesthésie rapportée.

Vasomotrice : asymétrie au niveau de la température et/ou un changement de couleur de la

peau, et/ou asymétrie au niveau de la couleur de la peau rapportées.

Sudomotrice/oedème : oedème et/ou changements au niveau de la sudation et/ou asymétrie au

niveau de la sudation rapportés.

Motrice/trophique : diminution de la mobilité et/ou dysfonction motrice (faiblesse,

tremblements, dystonie) et/ou changements trophiques (cheveux, ongles, peau) rapportés.

Doit démontrer au moins un signe dans deux ou plus des catégories suivantes pour la clinique et

la recherche :

Sensorielle : évidence d'hyperalgésie (à la piqûre) et/ou d'allodynie (au toucher léger).

Vasomotrice : évidence d'asymétrie au niveau de la température et/ou d'un changement de

couleur de la peau et/ou d'une asymétrie au niveau de la couleur de la peau.

Sudomotrice/oedème : évidence d'oedème et/ou de changements au niveau de la sudation et/ou

d'une asymétrie au niveau de la sudation.

Motrice/trophique : évidence d'une diminution de la mobilité et/ou d'une dysfonction motrice

(faiblesse, tremblements, dystonie) et/ou de changements trophiques (cheveux, ongles, peau).

Le diagnostic est essentiellement clinique, mais dans certains cas douteux, l’imagerie peut être utilisée, en

particulier la scintigraphie.


4

d. Prise en charge thérapeutique habituelle

La prise en charge thérapeutique doit être précoce et globale, prenant en compte les différentes

composantes de la douleur (sensorielle, émotionnelle, cognitive, comportementale). Il n’existe pas pour

l’instant de consensus mais les principales revues de la littérature réunies dans la revue de Cochrane de

O’Connell et al. en 2013 mettent en avant certains points. En particulier, sur le plan médicamenteux, il

existe un niveau de preuve moyen en défaveur des blocs régionaux intraveineux à la guanéthidine et des

risques d’effets indésirables liés à cette procédure. Il existe un faible niveau de preuve concernant

l’efficacité sur la douleur des bisphosphonates, de la calcitonine et de la kétamine intra-veineuse

quotidienne par rapport aux placebos. Il existe également un faible niveau de preuve en défaveur des blocs

anesthésiques sympathiques. Concernant la prise en charge physique, un faible niveau de preuve suggère

que la kinésithérapie et l’ergothérapie sont associées à un petit effet positif qui tend à disparaître avec le

temps. En revanche, le niveau de preuve le plus élevé est obtenu pour l’imagerie motrice graduée

comparée à la rééducation standard, un point qui est également retrouvé dans la méta-analyse de Bowering

et al. (2013). La thérapie miroir semble également plus efficace que lorsqu’une rééducation analogue est

conduite avec un miroir « masqué » (O’Connell et al. 2013).

e. Parallèle avec la négligence spatiale unilatérale

Concernant ce travail, nous nous sommes intéressés à un angle de compréhension assez ancien du SDRC,

mais peu exploré jusqu’à ce jour, celui de la cognition spatiale, permettant d’introduire une stratégie

thérapeutique spécifique : l’adaptation prismatique.

En effet, depuis les années 90, une possible participation neurologique centrale sous la forme d’une

modification de la cognition spatiale est évoquée (Galer et al. 1995 ; 1999). Elle l’a été la première fois par

Galer et al. en 1995, dans un article où ils soulevaient l’hypothèse qu’un syndrome de « neglect-like »

d’origine neurologique, et dont les conditions et modalités d’apparition restaient à éclaircir, pourrait être à

l’origine des symptômes déficitaires moteurs présentés par certains de ces patients. Les symptômes

moteurs à l’examen clinique retenus par Galer et al. comme caractéristiques étaient l’hypokinésie

(allongement du délai d’initiation du mouvement), l’akinésie (réduction des mouvements spontanés), la

bradykinésie (lenteur du mouvement), et l’ hypométrie (faible amplitude). Ils rapportaient également des

éléments d’interrogatoire évocateurs d’asomatognosie : les patients décrivaient leur main comme « ne leur

appartenant plus », ou « ne faisant plus partie de leur corps » ou « déconnectée du reste du corps », ainsi

que des plaintes relatives à des éléments de négligence motrice : « je ne peux pas la bouger si je ne me

concentre pas », « perte de contrôle moteur ». Dans cet article, Galer concluait qu’au moins une sous-


5

population des SDRC présentait ces éléments de neglect-like, qu’il reliait d’emblée à un possible trouble

attentionnel. Il est intéressant de noter qu’il précisait que son hypothèse n’était pas celle d’une analogie

vraie avec l’héminégligence spatiale gauche classique donc sous-tendue par une lésion cérébrale, mais

plutôt celle d’une plasticité des réseaux attentionnels (préalable ou postérieure à l’installation de la douleur

chronique) qui partagent de nombreux circuits avec ceux de la perception douloureuse.

Malgré ces précautions initiales de formulation, le terme de neglect-like est resté fréquemment usité,

menant à nombre d’articles attirant l’attention sur les parallèles entre neglect-like du SDRC et

héminégligence post-AVC (Forderreuther et al. 2004), ainsi qu’à des échelles cliniques pour le diagnostic

de neglect-like chez ces patients (Frettloh et al. 2006). Notre équipe a récemment publié un article faisant

un point sur la question (Dodane et al. 2014).

2. La cognition spatiale

a. Pathologie de référence : la négligence spatiale unilatérale

Il est maintenant utile de rappeler les caractéristiques de la pathologie de la cognition spatiale par

excellence : la négligence spatiale unilatérale. Ce syndrome neurologique est un trouble de l’utilisation et de

la conscience de l’espace controlatéral à la lésion, le plus souvent gauche (l’espace). Il associe un défaut de

prise en compte des stimuli sensoriels émanant de la partie gauche de l’espace, qu’ils soient visuels,

auditifs, tactiles, avec une difficulté à agir sur cet hémiespace. C’est donc un syndrome qui associe des

composantes perceptives, attentionnelles, motrices et intentionnel (Rode cours COFEMER). A titre

d’exemple, un patient héminégligent aura de grande difficultés à prendre en compte ce qui lui est dit si le

locuteur est placé sur sa gauche, il pourra également ne raser que sa joue droite, ne lire que les colonnes

situées à droite sur un journal, il se cognera dans la partie gauche des encadrements de porte, ne recopiera

que la moitié droite d’un dessin. De façon très intéressante, il aura aussi du mal à se représenter

mentalement la partie droite de l’espace, par exemple il ne citera aucune ville de la côte ouest française

alors qu’on lui demande d’énumérer le plus grande nombre de villes qu’il connait (Rode et al. 1995), il ne

décrira que la partie droite de la place du Dôme à Milan si on lui demande de décrire cette place depuis le

parvis de la cathédrale, mais sera tout à fait capable de décrire l’autre côté de la place si on lui demande de

se placer mentalement à l’autre extrémité de la place, après avoir pivoté de 180° (Bisiach et al. 1979).

Ce syndrome, lorsqu’il est présent en post-AVC, est un facteur prédictif de mauvais pronostic fonctionnel

(Gillen et al. 2005 ; Luauté et al. 2006). Ce d’autant qu’il est presque systématiquement associé à une

hémiplégie, une hémianesthésie, une hémianopsie, et des troubles praxiques.

Sur le plan anatomique, les zones lésées pouvant aboutir à un tableau complet ou partiel de négligence

unilatérale sont nombreuses. Elles sont le plus fréquemment localisées dans l’hémisphère droit,


6

notamment dans le lobe pariétal, et plus particulièrement autour du lobule pariétal inférieur, c’est-à-dire

autour d’une région jouant le rôle d’une interface multisensorielle et sensorimotrice entre perception

spatiale et action (Buneo et Andersen 2006).

Ce syndrome très fréquent a été soigneusement étudié, ce qui a permis de développer des batteries

précises d’évaluation de la cognition spatiale. Nous donnerons ici quelques exemples.

Les tests de barrage de lignes, de cloches, d’étoiles, permettent d’objectiver la négligence, avec un oubli de

barrage des figures situées à gauche et souvent des éléments de persévération sur les éléments situés le

plus à droite. La bissection de ligne met en évidence un biais en direction de la droite. La copie d’une

figure constituée de 5 éléments permet de distinguer la négligence centrée sur l’espace (oubli de la partie

droite du dessin) et la négligence centrée sur l’objet (oubli de la partie droite de chaque élément), qui

peuvent également être associées.

Des batteries d’évaluation standardisées comme le Behavioural Inattention Test, la batterie d’évaluation de

la négligence unilatérale du GEREN ou l’échelle de Catherine Bergego (inclue dans la précédente)

permettent de quantifier l’intensité de ses répercussions fonctionnelles et de suivre son évolution. Elles

sont plus pertinentes en clinique que les tests papier-crayon décrits ci-dessus, considérés comme peu

écologiques et sont particulièrement utiles dans le champ de la recherche pour objectiver les bénéfices

fonctionnels d’une prise en charge spécifique.

Pour attester l’atteinte des référentiels spatiaux, ici davantage à visée de recherche que de diagnostic

clinique, la mesure des droits devant est très utile. On utilise le droit devant manuel (DDM) et le droit

devant visuel (DDV), qui sont retrouvés déviés vers la droite chez les patients négligents, la mesure de

référence étant le droit devant manuel, plus constamment dévié et présentant une variabilité moins

importante que le droit devant visuel (Rode et al. 2015).

Parmi les stratégies thérapeutiques proposées pour la rééducation de l‘héminégligence, les plus

prometteuses sont celles utilisant les approches dites de bottom-up, c’est-à-dire consistant à agir sur les

systèmes de cognition spatiale par l’intermédiaire de leur projection issues des systèmes sensori-moteurs,

sur un mode automatique, et en particulier l’adaptation prismatique (Luauté et al. 2006). Cette méthode

consiste à porter des lunettes dont les verres sont des prismes déviant le champ visuel du côté ipsilésionnel

(à droite chez les négligents) et à effectuer une tâche de pointage avec rétrocontrôle visuel. Le patient voit

qu’il fait des erreurs (il pointe à droite de la cible), ce qui met en jeu une compensation automatique du

schéma moteur, avec une réorientation des mouvements de la main vers le côté contralésionnel (à gauche)

pour obtenir un mouvement de pointage précis, sans que le patient ait besoin de mettre en place des

stratégies conscientes de correction du geste. L’adaptation prismatique, qui est un phénomène de plasticité

cérébrale de bas niveau et d’apparition rapide, peut être objectivée et quantifiée par la mesure des effets

consécutifs sur les droits devants manuel et visuel. Le droit devant visuel est retrouvé légèrement dévié


7

dans le sens de la déviation prismatique utilisée et le droit devant manuel dans le sens opposé à la

déviation comme représenté sur la figure 1 (Redding et al. 2005), ceci chez les sujets sains comme chez les

sujets négligents, même si l’amplitude et la durée des effets consécutifs diffèrent.

Figure 1 : modification des référentiels spatiaux par l'adaptation prismatique.

Des prismes droits induisent des post-effets visuels dans la direction des prismes et des post-effets manuels en sens inverse.

Chez le sujet négligent, il est frappant de constater que non seulement ces effets consécutifs sensori-

moteur persistent de façon beaucoup plus durable, mais surtout s’accompagnent d’une amélioration des

manifestations cognitives de la négligence objectivés par des tests neuropsychologiques classique (certains

des test papiers-crayons décrits plus haut), et ce même au décours d’une seule séance d’adaptation

(Rossetti et al. 1998). Enfin, le plus pertinent cliniquement est l’amélioration fonctionnelle constatée au

décours de l’adaptation prismatique, concernant des domaines aussi variés que des tâches visuo-verbales,

l’exploration oculomotrice, l’imagerie mentale, la conduite du fauteuil roulant, l’extinction et la

discrimination tactile ou encore l’extinction auditive, et la diminution du niveau de dépendance mise en

évidence par des échelles spécifiques (Jacquin-Courtois et al. 2013).

b. Cognition spatiale et SDRC

Depuis une dizaine d’années, un faisceau d’arguments est en faveur d’une altération du schéma corporel et

de la cognition spatiale chez les patients souffrant de SDRC. En effet, l’observation clinique des patients

permet de constater par exemple que la représentation visuelle de la main est agrandie (Moseley et al.

2004), qu’il peut exister une hypokinésie voire une akinésie (Galer et al. 1999), que le seuil tactile est

augmenté du côté douloureux ou encore que la réduction ou l’augmentation de la taille visuelle de la main

(à l’aide de loupe inversée ou de loupe) réduit ou accroit la douleur (Moseley et al. 2008). Certains patients

peuvent également avoir une représentation mentale altérée de leur membre (somatoparaphrénie), avoir

des difficultés à le reconnaitre (Moseley et al. 2004), ou à estimer sa position (Lewis et al. 2010), sa taille

(Moseley et al. 2005) et son orientation (Schwoebel J et al. 2001). Tous ces éléments conduisent certains

auteurs à considérer ces symptômes comme analogues à ceux de la négligence (Galer et al. 1995 et 1998 ;

Moseley et al. 2009), quand d’autres émettent comme hypothèse qu’il y a bien une atteinte de la cognition


8

spatiale, des similitudes avec les symptômes retrouvés dans la négligence, mais aussi des différences

importantes.

En effet, il est maintenant établi que le traitement de l’information nociceptive et la perception de la

douleur sont influencés par l’attention spatiale (Legrain et al. 2002 ; Van Ryckeghem et al. 2011) et par les

informations proprioceptives et visuelles à propos de l’état du corps (Longo et al. 2009), mais également

que la douleur influence l’attention spatiale (Vanden Bulcke et al. 2013; Vanden Bulcke et al. 2015), ce qui

nourrit l’idée selon laquelle l’information douloureuse est probablement intégrée au sein de

représentations multimodales et péripersonnelles du corps (Legrain et al. 2011). Cette hypothèse est

alimentée par exemple par une expérience menée par Moseley et al. (2009) où les patients étaient soumis à

une tâche de jugement d’ordre temporel de paires de stimuli vibro-tactiles administrés à chacune des

mains (en l’absence de vision). Ils avaient tendance à prioriser le stimulus de la main saine quand les mains

étaient en position anatomique, mais étonnamment ce pattern était inversés quand les mains étaient

croisées de part et d’autre de la ligne médiane : les patients avaient alors tendance à négliger les

stimulations du membre non affecté. Ces éléments suggèrent fortement que l’atteinte corticale en lien avec

le CRPS ne consiste pas en une simple modification des voies sensorimotrices (Schwenkreis et al. 2009)

mais implique une altération des représentations plus complexes et multimodales de l’espace corporel

intégrées au niveau cortical. Ces données impliquent également que les patients avec CRPS ne

négligeraient pas spécifiquement le membre affecté mais plutôt l’hémi-espace dans lequel le membre

affecté est normalement situé, suggérant une atteinte d’un cadre de référence qui n’est pas dépendant de la

représentation somatotopique du corps, c’est à dire qui n’est pas dépendant des projections anatomiques

des voies sensorielles afférentes (Legrain et al. 2011 ; Torta et al. 2016). Il a donc été proposé que ces

symptômes de neglect-like et les modifications corticales sous-jacentes découlent d’une réorganisation

maladaptative du système sensori-moteur afin d’éviter la provocation douloureuse du membre atteint

(Marinus et al. 2011).

Mais cette hypothèse a été remise en question, en partie grâce aux travaux de Sumitani et al., qui en

étudiant le droit devant visuel sur un groupe de patients porteurs de SDRC, a mis en évidence une

déviation du côté de la douleur, contrairement à la prédiction d’une déviation du côté sain dans une

hypothèse de neglect-like (Sumitani et al. 2007a). Ceci suggère un déséquilibre de la balance attentionnelle

entre les données sensorielles issues des deux hémicorps, avec des éléments d’hyper-attention en direction

du côté atteint, ce qui serait le contraire du comportement de type négligent attendu (Legrain et al. 2012).

La compréhension des troubles de la cognition spatiale des SDRC a été complexifiée par ces mêmes

auteurs qui ont suggéré que l’effet top-down de la cognition spatiale sur l’intégration somesthésique et

proprioceptive combinerait des éléments d’hyper-attention vis-à-vis des stimuli nociceptifs et d’hypo-

attention vis-à-vis des stimuli proprioceptifs (Legrain et al. 2012). Plus récemment, Reid et al. ont

confirmé leur hypothèse d’une modification du traitement de l’information en fonction de sa position par

rapport à la ligne médiane du corps spécifiquement à certaines modalités sensorielles ou seulement lorsque


9

les stimuli impliqués sont pertinents vis-à-vis du corps (vitesse de traitement du sens de la position

différent pour une photo d’une main ou d’une lettre par exemple) (Reid et al. 2016).

c. Adaptation prismatique et SDRC

Parmi les méthodes susceptibles d’agir sur la cognition spatiale, une des plus efficaces et décrite plus haut

est l’adaptation prismatique, qui a logiquement été essayée chez les patients SDRC par Sumitani et coll.

(2007b). Pour comprendre le choix du sens des prismes choisis, il faut revenir sur les post effets sensori-

moteurs décrits chez le sujet sain et négligent : l’adaptation provoque des post-effets visuels dans le sens

de la déviation optique et des post-effets proprioceptifs en sens inverse. Sumitani et coll. retrouvant une

déviation du droit devant visuel du côté de la douleur, pour normaliser ce paramètre, ils ont utilisé des

primes déviant le regard du côté sain (cf figure 2).

Figure 2 : Normalisation

de droit devant visuel après

adaptation prismatique.

Le droit devant visuel initialement

dévié du côté pathologique (ici à

gauche), est retrouvé dévié vers la

droite après adaptation à des

primes droits

(Modifié à partir de Rode et al. 2015)

Ce raisonnement est l’opposé de celui qui est fait dans l’héminégligence, où les prismes utilisés sont en

direction du côté négligé (le plus souvent gauche), dans l’objectif d’obtenir des post-effets proprioceptifs

en direction de l’espace négligé.

Dans cette étude, il a été mis en évidence une amélioration significative du niveau douloureux après une

séance d’adaptation prismatique par jour pendant 14 jours, ainsi qu’une amélioration des manifestations

végétatives et de la mobilité articulaire. Dans ce même article, les auteurs décrivent également le suivi

longitudinal d’une patiente qui leur a permis de démontrer la spécificité du sens et de l’intensité de la

déviation, des primes de 5° n’induisant pas d’amélioration et des prismes déviant en direction du côté

douloureux provoquant une aggravation de la douleur.


10

Ces résultats ont ensuite été répliqués sur une patiente par Bultitude et Rafal (2010) qui ont proposé que la

douleur observée chez les SDRC soit une conséquence et non la cause de la perturbation des référentiels

corporels. L’immobilisation du membre en lien avec la pathologie causale pourrait être à l’origine d’une

réorganisation des circuits sensori-moteurs par modification des afférences sensitives et efférences

motrices chez des sujets prédisposés. La limitation des mouvements volontaires pourrait être comprise

non pas comme une conséquence de la douleur ou de la faiblesse, mais plutôt comme un dérangement de

la représentation corporelle modifiant la capacité de programmation motrice.

3. Problématique de notre travail

Pour ce travail, nous avions donc plusieurs objectifs, découlant de ce qui a été dit précédemment.

De façon préliminaire, nous voulions étayer l’efficacité de l’adaptation prismatique sur la douleur du

SDRC, puisque dans l’état actuel des choses, seuls 6 cas à l’échelle internationale ont été publiés (5 par

Sumitani et coll., un par Bultitude et Rafal).

Ensuite, la question de la nature exacte des troubles de la cognition spatiale retrouvés dans le SDRC reste

à éclaircir, entre de possibles éléments d’hypo-attention à certains types de stimuli et des éléments d’hyper-

attention à d’autres. La question du sens de la déviation attentionnelle observée sur les droits devants

n’étant pas non plus univoque, certains auteurs la retrouvant systématiquement à gauche chez les patients

SDRC, quel que soit le côté pathologique (Reinersmann et al. 2012). De plus, à l’échelle internationale,

seul le droit devant visuel à 2m a été décrit alors que le droit devant manuel, qui est le paramètre de

référence utilisé pour la négligence, n’a jamais été publié. Nous voulions également examiner la réalité de

la négligence motrice, abondamment décrite dans la littérature sur le SDRC, mais jamais explorée de façon

objective. Nous souhaitions donc explorer la cognition spatiale des SDRC de façon plus complète, en

utilisant les tests classiques de la négligence et des tests cinématiques.

Nous voulions également étudier le plus en détails possible la cinétique des différents effets de l’adaptation

prismatique sur la cognition spatiale et la douleur du SDRC afin d’alimenter le débat scientifique sur les

hypothèses causales qui relieraient la cognition spatiale avec ce tableau de douleur chronique.


11

ARTICLE

PRISMS TO SHIFT PAIN AWAY: PATHOPHYSIOLOGICAL AND

THERAPEUTIC EXPLORATION OF CRPS WITH PRISM ADAPTATION

Laure Christophe (1,2 ,3), Eric Chabanat (2), Ludovic Delporte (2, 3), Patrice Revol (2,3), Pierre

Volckmann (4), Sophie Jacquin-Courtois(1,2,3), Yves Rossetti(2,3)

Addresses:

1. Service de rééducation neurologique, pavillon Bourret, Hôpital Henry-Gabrielle, Hospices Civils de

Lyon, 20, route de Vourles, Saint-Genis-Laval, France

2. Plate-forme ‘Mouvement et Handicap’, Hôpital Henry-Gabrielle, Hospices Civils de Lyon, 20, route de

Vourles, Saint-Genis-Laval, France

3. Inserm UMR-S 1028, CNRS UMR 5292; ImpAct, Centre de Recherche en Neurosciences de Lyon,

université Lyon-1, 16, avenue Lépine 69676 Bron, France

4. Centre Orthopédique Paul Santy, 24 avenue Paul Santy, 69008 Lyon, France

Keywords: CRPS, pain, spatial neglect, body representation, reference frame, motor neglect, ADL, prism

adaptation.

ABSTRACT:

Complex Regional Pain Syndrome (CRPS) is an invalidating chronic condition subsequent to peripheral

lesions. There is growing consensus for a central contribution to CRPS. However the nature of this central


12

body representation disorder is increasingly debated. Although it has been repeatedly argued that CRPS

results in motor neglect of the affected side, visual egocentric reference frame was found to be deviated

towards the pain, i.e. neglect of the healthy side. Accordingly, prism adaptation has been successfully used

to normalize this deviation. This study aimed at clarifying whether 7 CRPS patients exhibited neglect as

well as exploring the pathophysiological mechanisms of this manifestation and of the therapeutic effects

of prism-adaptation. Pain and quality of life, egocentric reference frames (visual and proprioceptive

straight-ahead), and neglect-tests (line-bisection, kinematic analyses of motor neglect and motor

extinction) were repeatedly assessed prior to, during and following a one week intense prism adaptation

intervention. First, our results provide no support for visual and motor neglect in CRPS. Second,

reference frames for body representations were not systematically deviated. Third, intensive prism

adaptation intervention durably ameliorated pain and quality of life. As for spatial neglect, understanding

the therapeutic effects of prism adaptation deserves further investigations.

INTRODUCTION

Complex Regional Pain Syndrome is a usually lateralized chronic pain condition, which occurs following a

potentially mild nociceptive event (trauma, surgery) or even without any triggering factor (de Rooij et al.

2010 1). Severe and disproportionate pain centred on a joint and/or its neighbourhood characterize it.

The pain is associated with reduced range of motion, loss of function and disproportionate autonomic

symptoms among which edema and skin vasomotor alterations and trophic symptoms including

osteoporosis (Marinus et al. 2011 2). Evolution of CRPS is usually long and unpredictable and most of

the common therapies are only partially efficient (O’Connell et al. 2013 3). Typical medical care includes

analgesic therapies effective on nociceptive pain from level 1 to 3, in association or not with analgesic

drugs efficient on neuropathic pain such as antiepileptic and tricyclic anti-depressive drugs. Medical

treatment is always associated with physiotherapy with the goal to maintain range of motion while

managing the level of pain. Even if physiotherapy is not standardized (Daly and Bialocerkowski 2009 4),

motor graded imagery is one of the methods which has the best supportive evidence (Moseley et al. 2004

5; Bowering et al. 2013 6). A second level of medical management implies more invasive technics like

sympathetic nerve blockades (O’Connell et al. 2013 3). For an important number of patients, beyond

this level, no more therapeutic options are available while they still endure permanent and intense pain.

This implies dramatic consequences for these patients. Beyond the chronic pain itself, their motor

disability jeopardizes their job and social role, and they very frequently exhibit sleep perturbations and

intense reactive depression. All of these elements result in marked handicap and heavy social cost (Birklein

et al. 2015 7).


13

Although the precise mechanisms underlying CRPS may vary from individual to individual, including

biological pathways that underlie aberrant inflammation or vasomotor dysfunction, it is generally accepted

that besides the peripheral pathology, maladaptive plastic processes in the central nervous system are

crucially involved (Marinus et al. 2011 2, Birklein et al 2015 7). Indeed, it is widely acknowledged that

body representation abnormalities are observed in CRPS patients: impaired laterality recognition of the

affected limb (Schwoebel et al. 2001 8; Moseley et al. 2005 9; Reinersmann et al. 2010 10) or lateral

bias of the visual subjective body midline (vSM) (Sumitani et al. 2007a 11; Reinersmann et al. 2012 [12]).

Among the reported symptoms, the affected limb can be felt bigger than it actually is (Moseley et al. 2005

[9]), patients can have strangeness feeling about their limb (Forderreuther et al. 2004 [13]), or the limb can

be felt like not belonging to the patient anymore, or needing exaggerated attention to be moved, or even

unusual effort to be integrated in the body schema (Galer et al. 1999 [14]).

One of the most common and disabling symptom is under-use of the affected limb, analogous to a kind

of motor neglect, described by Galer et al. [15]: movements performed by the affected arm were clinically

described as hypokinetic, bradykinetic and hypometric (Galer et al. 1995 [15]). They chose the term of

“neglect-like” to qualify these deficits, leading to an ever-increasing amount of publications speculating on

the parallel between spatial neglect following stroke and disturbance of body representation exhibited by

CRPS patients (Galer et al 1999 14; Forderreuther et al. 2004 [13]; Frettloh et al. 2006 [16]; Acerra et al.

2007 17; Kolb et al. 2012 [18]; Sumitani et al. 2007a 11; Moseley et al, 2009 19; Kolb et al. 2012 18;

Reinesermann et al. 2012 12; Filippopulos et al. 2015 [20]). Indeed, spatial neglect includes a variety of

symptoms and one of the most striking is perceptual neglect: difficulties to detect, respond to or orient

their attention toward stimuli presented on the left side of space (Bisiach et al. 1986 21). For example

patients would not eat the left side of their plate, omit to make up or shave their left side, hurt their left

arm when passing through doorways, or exhibit less auditory attention to their left side (Jacquin-Courtois

et al, 2010 [22]). Despite the fact that CRPS patients have no brain lesion and obviously do not show such

a severe attentional bias, the parallel between these two syndromes has been repeatedly drawn, leading to

publications investigating perceptual neglect symptoms in CRPS. This hypothesis has been explored with

specifically designed subjective questionnaires (Galer et al 1999 14; Forderreuther et al. 2004 13;

Frettloh et al. 2006 16; Kolb et al. 2012 18) or more objective clinical examinations (Forderreuther et

al. 2004 13 ; Sumitani et al. 2007a 11 ; Moseley et al, 2009 19; Kolb et al. 2012 18; Reinesermann et

al. 2012 12; Moseley et al. 2012 23; Filippopulos et al. 2015 20 ; Reid et al. 2016 24). Altogether

these reports provide contradictory or incomplete data about spatial cognition of CRPS patients. For

example, Sumitani et al. 11 found a deviation of visual straight-ahead toward the painful side (which is

the opposite of the neglect hypothesis) while Reinesermann et al. 12 argued that this measure was

deviated toward the left side irrespective of the CRPS’ side. Forderreuther et al. 13 showed a deviation

of line bisection toward the painful side only in right CRPS performing the bisection with their healthy


14

hand but not in left CRPS. Moseley et al. 23 showed spatially defined attentional shift in tactile

processing (being slower on the hand placed in the affected side of space). Reid et al. 24 suggested a

body centred spatial inattention pattern, that was modality specific or only affected if they involve bodily

relevant stimuli. Another hypothesis concerning CRPS patients’ spatial cognition is that it consists of

motor rather than perceptual neglect (Punt et al. 2013 25, Torta et al. 2015 26). This idea is fully

compatible with the initial finding that patients with CRPS exhibit under use of their affected limb (Galer

1999 14), but it has not been formally reported. To sum up, while there is a growing agreement that

CRPS is more than a peripheral disorder (e.g. Sumitani et al. 2007a 11; Reinersmann et al. 2013 12;

Legrain et al. 2012 27; O’Connell et al. 2013 3; Birklein et al. 2015 7), there is absolutely no available

consensus about what the central contribution to CRPS might be, which type of neglect it may relate to

and for which side with respect to the lesioned limb (Galer et al. 1999 14; Sumitani et al. 2007a 11;

Torta et al. 2016 26; Rossetti et al. 201328; Reid et al. 2016 24).

Another very promising and intriguing perspective concerning CRPS is prism adaptation therapy. This

proposal was also based on similarities between spatial neglect and CRPS (Sumitani et al. 2007b 29). As a

matter of facts, this deceptively simple technique has proven to be very efficient for manifestations of

neglect (Rode et al. 2003 30; Luauté et al. 2006a 31 and b 32; Jacquin-Courtois et al. 2013 33;

Rossetti et al. 2015 34) and is non invasive. Sumitani et al. (2007a) 11 discovered that visual straight-

ahead demonstrations performed by CRPS patients were biased towards their affected side. They

accordingly used prism adaptation to improve this spatial cognition bias and were the first to describe the

effect of prism adaptation on CRPS. They used prisms inducing an optical shift away from the painful

side, and observed a significant release of pain in 5/5 patients (Sumitani et al. 2007b) 29. This result was

later replicated on one patient by Bultitude and Rafal 35. It is interesting to note that Sumitani et al.

(2007b) 29 also performed a longitudinal follow-up on one patient, showing the directional specificity of

prisms. Indeed, neutral prisms did not alter pain while prisms inducing visual bias toward the painful side

tended to increase pain. To explain this therapeutic effect, it has been proposed that the attentional bias

toward the painful side would enhance the weight of nociceptive over epicritic stimuli and consequently

contributes to maintain pain (Legrain et al. 2011 37). Another hypothesis is brought by Reid et al. 24.

According to them, pain favors a tendency to protection, increasing visual scanning, which would explain

the visuospatial bias toward the painful side while immobilization while compensatory overuse of the

contralateral limb would be responsible for the processing bias away from the painful side for the body-

relevant stimuli. As a matter of facts, using prism adaption toward the healthy side is known to produce

visual after effects toward this side, and manual after effects toward the painful side, namely reduces the

initial bias proposed upper, that seem to contribute to reduce pain.


15

This analysis of the available literature can be summarized in 3 points. First, the parallels and the

differences between neglect patients and CRPS patients need to be specifically investigated. Second, prism

adaptation seems to be a promising method to alleviate CRPS patients, but to our knowledge only two

studies are available and insufficient data is available about follow-up of these patients. Sumitani et al. 29

followed only one patient for 6 months with various types of prims adaptation periods and a two-months-

long wash-out period; and Bultitude and Rafal 35 mentioned that after 13 days after the end of the

treatment, their patient ‘s pain resumed. Currently available data is insufficient to propose prism

adaptation as an evidence-based intervention to alleviate CRPS pain. It is also too scarce to elaborate a

large double-blind therapeutic essay. So far there is no available report about the efficacy of prism

adaptation at the functional level. It is also important to estimate what is the prism adaptation posology

that may lead to both significant and sustainable therapeutic gain. Third, given the strong discrepancies

found in the literature, straight-ahead demonstrations need to be monitored in more details in CRPS

before and during prism adaptation, so as to provide a better understanding of the mechanisms underlying

prism adaptation efficiency on pain.

The main objective of the present study was to investigate the characteristics of spatial cognition

alterations presented by CRPS patients. To do so, we explored different aspect of spatial neglect before

and after a prism adaptation therapy. Perceptual aspects were explored with classical paper and pencil

neglect tests as well as not only visual but also manual straight ahead demonstrations. Motor aspects

(extinction or “neglect-like” deficits) were explored using two specific tasks monitored by quantitative

motion analysis. Our second objective was to explore the efficiency of prism adaptation rehabilitation on

CRPS pain on a larger sample and with a longer follow-up than what was previously published, with a

special emphasis on quality of life in order to assess the functional potential of this rehabilitation

technique. We used a posology of two prism adaptation sessions per day in order to optimize the

duration of after-effects. Our third objective was to monitor the evolution of visual and manual straight-

ahead pre, per and post prism adaptation in order to investigate their dynamical relationship and explore

their potential causal links.

MATERIEL AND METHODS

Patients:

Seven consecutive patients issued from pain or post surgery consultations and suffering from CRPS

following a surgery or a traumatic event were included in the study from January 2014 until October 2015.


16

All of the patients fulfilled the Budapest criteria for the diagnosis of CRPS and gave written informed

consent to participate in the study.

The inclusion criteria were: Age ranging from 18 to 90 years; CRPS type 1 or 2 concerning the hand, wrist,

forearm; Traumatic or surgical etiology; Chronic evolution longer than 2 months. The exclusion criteria

were: Severe psychiatric disorder; Sympathetic nerve blockade cycle ongoing; Inclusion in another

interventional study regarding CRPS.

The patients’ characteristics are detailed in Table 1.


17

Table 1: Patients' description. There were 6 women and one man, aged from 24 to 58. Five patients presented CRPS type 1 and two patients CRPS type 2. They all underwent various care before inclusion.

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(mo

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s)

Mean

pain

inte

nsi

ty

(VA

S 0

-100)

ove

r th

e l

ast

week

Treatment Previous care

Ms

H.

F 50 R 1 L

36 M

50 - paracetamol

- amitriptyline

- paroxetine

- alprazolam

- physiotherapy +

occupationnal therapy

- analgesics, level 1, 2 and

3

- TENS

Ms

F.

F 51 R 1 L

4 M

75 - lidocaine patch

- flavonoique

fraction

- amitriptyline

Analgesic only

Mr

D.

M 30 R 2 R

6 M

70 - morphine sulfate

- nefopam

- paracetamol

- clobazam

- gabapentine

- Mirror therapy

- physiotherapy +


Ms

A.

F 55 R 1 R

17 M

38,5 - duloxetine

- paracetamol

- zopiclone

- physiotherapy +


- Mirror therapy

- Sympathetic blockades

X 6

Ms

dC

S

F 24 R 1 R

4 M

55 - amitriptyline

- paracetamol

- lidocaine patch

- phytotherapy

- physiotherapy - TENS

Ms

O

F 43 R 1 R

20 M

65 - paracetamol

- codeine

- physiotherapy

- TENS

- specialized follow-up

Ms

C

F 58 R 1 R

6 M

55 - paracetamol

- tramadol

- amitriptyline

- physiotherapy


18

Study description:

This is an open, monocentric, interventional, usual care study involving a single group of patients who all

underwent prismatic adaptation rehabilitation. Figure 1 summarizes the study design. The main objective

of this study was to evaluate the efficiency of PA rehabilitation on CRPS symptoms. For this purpose, we

used the level of pain as primary outcome measure and the Sickness Impact Profile as second outcome

measure. The secondary objective was to qualify and quantify neglect-like symptoms before intervention

and their evolution during repetitive prism adaptation therapy. To do so, we monitored spatial reference

examination, which included visual straight-ahead, manual straight ahead, open loop pointing (to assess

post-effects) and line bisection task. We also looked for motor extinction and/or motor neglect with a 3D

kinematic movement analysis by means of a finger tapping task and a circle drawing task recorded before

and after prism adaptation rehabilitation. A control group of 6 healthy subjects allows comparison

between CRPS patients before intervention regarding previously unquantified kinematic tests.

Figure 3: Global study description. Patients were seen at around day-12 for inclusion, then performed pain auto-evaluation during about 12 days, then 4 days of prism adaptation, then pain auto-evaluation during about 15 days and were seen at follow-up consultation.

Study parameters

Pain monitoring:

Pain was measured using two complementary ways. First, at the inclusion and follow-up consultations and

before and after each prism adaptation session, we used the basic VAS (Visual Analogic Scale). Second,

when the patients stayed home between inclusion and rehabilitation and then between rehabilitation

period and follow-up consultation, they collected by themselves their level of pain using an adapted-VAS:

on a ten centimeter long line, they marked their level of pain using the same conventions as for VAS,

twice a day during 10 days (in the morning and in the evening). The patients were asked to hide each

previous line in order to avoid a possible bias. Patients brought the sheet back at the consultation and the

examiner measured each line to the nearest millimeter, resulting in values between 0 and 100, so as for the


19

classical VAS. Data was analyzed using regression analysis for pre-adaptation values, two ways ANOVA

and repeated measures ANOVA with planned comparisons for the follow-up values.

For the last included patient, we followed the idea of a previous patient and asked her to visually represent

her pain on her hand picture every treatment day and at inclusion and follow-up consultations. Drawing

and coloring were performed on real-size pictures of her own hand (palm and back) using a simple color

code. Green was used to represent the skin areas with no pain, yellow was used for light pain, orange for

moderate pain and red for intense pain. This procedure provides a vivid way to better follow up pain

evolution during treatment.

Sickness Impact Profile:

A questionnaire was administered to patients before the beginning of rehabilitation and at the beginning

of the follow-up consultation [36]. This data set was analyzed with a two-way ANOVA.

Prism adaptation:

PA was carried out by wearing a pair of glasses (OptiquePeter.com) producing a 15° optical deviation of

the visual field toward the healthy side of the body (Sumitani et al 2007b 29). The prismatic lenses were

composed of two superimposed, curved, point-to-point lenses fitted with a ‘‘glacier’’ frame containing

lateral leather protectors designed to avoid access to non-shifted vision. During prism exposure, the

patients were invited to execute 80 rapid pointing movements towards visual targets located 10 degrees to

the left or to the right of the body middle, in a pseudo-random order, as in neglect studies (Rossetti et al.

1998 38; Rode et al 2015 39). Our patients were all able to follow the instructions to carry out rapid

movements and large errors were observed at the end of their first pointing movements, leading to actual

sensory-motor adaptation. They obviously were aware of the visual shift, unlike neglect patients. Each

patient underwent 8 prism adaptation sessions, at the frequency of two sessions per day, separated by at

least five hours (for example 9 a.m. and 2 p.m.). Patients performed prism adaptation with their affected

hand, except one for whom the repeated movements was too painful.

Visual straight-ahead:

Patients sat comfortably with their head on a chin rest, facing straight a screen that was either 100cm or

200cm ahead. The experiment was carried out in total darkness. A small red dot (LED) appeared at eye


20

level at approximately 30° alternatively to the right or the left of the objective body midline (OM). This

red dot was moved toward from right to left or vice-versa at about 3°/second. The participants were

asked to stop the dot, using verbal command, when the position crossed their midsagittal plane (vSM).

The vSM position was computed between vSM and OM in degrees of visual angle. A rightward deviation

was signed positive while a negative value indicates a leftward shift. Ten trials for each condition (100cm

and 200cm) were performed at inclusion, before and after each prism adaptation session and at follow-up

consultation. Mean and standard deviation were computed for each session and condition.

Manual/proprioceptive straight ahead:

The patients were comfortably seated in front of a table. A chinrest maintained the trunk in an upright

position and the head straight. The patients were asked to point in darkness in the ‘‘straight-ahead’’

position, i.e in the direction of an imaginary line dividing their body into two equivalent halves. The

patients spread out their arm without any speed or amplitude constraint. The patients wore a metallic

thimble on their index finger. When the finger touched the table surface covered with carbon isoresistive

paper, a tension between the thimble contact point and the reference electrode was measured (see Rode et

al. 2015 39). Then the angular position (in degrees) relative to the objective sagittal axis was computed

and conventionally signed (negative on the left, positive on the right). Measurement precision was +/- 0.5

degrees. Ten trials were performed with each hand at inclusion, before and after each prism adaptation

session and at follow-up consultation.

One of our predictions was that MSA might be deviated toward the painful side. As there were 5 right

CRPS and 2 left CRPS, we normalized the data so as to obtain two groups of mean. First we pooled the

data on the basis of the affected and healthy hand. In order to obtain homogeneous values, we logically

also used the opposite value of the left CRPS data (the sign of each value was changed).

Open loop pointing:

Open loop pointing (OLP) accuracy measurement was carried out under the same conditions of darkness

and with the same devices. The luminous visual target was aligned with the patients’ sagittal axis. The

instruction given to the patients was to place their index finger (right and left hand) at the target drip-line

as precisely as possible without time constraint. Data collection and processing was similar to MSA.

Line bisection task:

The patients were seated in front of a table, with a A4 sheet of paper laying on the table and aligned with

their body axis on which a centered 200 mm long and 2mm thick line was printed. The patients were


21

asked to mark the middle of the line without any computation or external help. The distance was

calculated by measuring the shift in millimeters between the reported point and the objective midline. A

leftward shift had a negative value and a rightward shift had a positive value. Ten measures were obtained

with each hand at inclusion, before and after each prism adaptation session and at follow-up consultation.

We used the same method described for manual straight ahead to obtain two groups of normalized data:

affected and healthy hand, based on right CRPS group.

Statistical analysis:

Both pre-test for spatial parameters (visual and manual straight ahead and line bisection at inclusion and

preADA1) results were tested for reliability with correlation test. In order to investigate whether left and

right CRPS patients would exhibit left or right biases, Yates Chi 2 tests were performed for each

parameter.

MOTOR EXTINCTION TASKS IN KINEMATIC ANALYSIS:

Finger tapping task

Subjects sat in a comfortable armchair facing a table, hands lying on the table with the palms down. In this

resting position, they were blindfolded and asked to listen to a metronome sound at 120 beats per min

during 10 seconds and to remember it. After a go signal given by the experimenter, they were asked to tap

with their index finger on the table at the previously heard frequency during 30 seconds. This tapping test

was performed in three different conditions. In the ‘opened eyes’ and the ‘closed’ eyes conditions, the two

hands were 28cm apart, positioned symmetrically on their side. In the ‘crossed hands’ condition, eyes were

closed and the right hand was positioned over the left hand for the first run and under the left hand for

the second run.

For each condition, movements were recorded using three different blocks in the following order: right

index alone, left index alone and both index simultaneously. This series of three blocks was repeated twice

so that two runs were collected for each combination of condition and block. Thus each participant

performed a total of 18 trials (3 conditions x 3 blocks x 2 runs).

We used an optoelectronic Vicon MX Giganet system, composed of eight infrared stroboscopes and 100

Hz infrared cameras to record 3D motion of passive markers during the finger-tapping test. One passive

infrared reflecting marker was placed upon the nail of the two index fingers. Each data acquisition began

with the go signal given by the experimenter and ended automatically after 30 seconds. After recording

and tri-dimensional reconstruction, the spatial positions of each marker were filtered using a Butterworth


22

low-pass filter at 6Hz cut-off frequency. The spatial position of the index nail marker was used to

compute the relevant movement kinematic parameters: movement amplitude and time intervals between

taps (i.e. period).

For each condition and for each patient, a mean value was computed for each individual tap using the two

runs so as to respect a potential extinction effect along the task. Further analyses used this series of

averaged values over the two runs.

The data was analyzed with repeated measures, two-way ANOVA (uni/bimanual Condition* left/right

Hand). Controls and patients data were analyzed separately because of variance inhomogeneity for this

task.

Circle drawing task

Patients sat in the same position as previously described. A A3 sheet of paper was positioned on the table

and aligned with body axis and two reference points distant by 5 centimeters (each 2.5 cm from the

sagittal axis) were printed on it. The patients hold a pen in each hand and were asked to listen to a 60/min

beat throughout each trial. They were requested to simultaneously draw circles with each hand, crossing

the reference point at each beat. Three conditions were recorded: Full vision, i.e. eyes open and pen on

(double visual feedback), Hand vision, i.e. eyes open and pen with cap (single visual feedback) and No

vision, i.e. eyes closed (no visual feedback). In each condition, clockwise circle were drawn with the left

hand and counterclockwise circle were drawn with the right hand simultaneously in a block and vice versa

in a second block. Instruction was to draw large circles, filling most of the available space on the page.

Figure 2 shows an example of this task for a patient and a control.

So each participant performed a total of 6 trials (3 conditions x 2). We used the same optoelectronic

VICON MX GIGANET system. Data acquisition and reconstruction were identical to the previous task.

Two passive infrared reflecting markers were placed over the pen lead and on the cap, depending on the

condition. The spatial position of the pen marker was used to reconstruct ellipses drawn by the subjects.

Figure 2 shows the actual and fitted ellipses produced by each hand by a patient and a control subject.

Customed software was used to compute the ellipses characteristics: perimeter, angle, center coordinates,

horizontal extent (depicting their maximal width along the horizontal axis), surface and horizontal drift

and its direction. The most relevant parameters to compare ellipse size produced by each hand were

therefore ellipse perimeter, surface and horizontal extent. In addition, the horizontal drift of the ellipses

was examined, i.e. the most relevant dimension to explore neglect-like behavior.


23

Figure 4: Circle drawing task. Example of circle drawing task for a control (up) and a patient (down). LH : left hand ; RH : right hand. The blue tracks depict the actual drawing performed by the subject with the left (LH) or right (RH) hand, whereas the red tracks represent the ellipses fitted to the drawing. The red straight lines depict each ellipse main axis, showing a limited variability in orientation and size.

This data was analyzed with a three-way ANOVA and (Pre-post*Condition*Hand). For this task,

comparisons between controls and patients were possible thanks to comparable standard deviation in

both groups with a three-way ANOVA (Group*Condition*Hand).

In the figures, standard error of the mean (SEM) is represented with error bars.

RESULTS

Initial pain and functional assessment

Concerning the pain level before intervention, it was important to check whether the level of pain was

stable before prism adaptation. For none of the patients the individual analysis of regression on pain level

over time showed a significant slope (all Rs<0.58 ; all ps>.14). Therefore no pre-intervention trend would

interfere with a potential amelioration of this symptom following the intervention. The mean level of pain

before intervention was 58.8 +/- 12.6 on the VAS the day before the beginning of intervention and

significantly differ from zero (t(6)=12.3 ; p<.0001).


24

The mean initial Sickness Impact Profile for the patients was 38.7 +/- 15.3 points (the nearest to zero the

score is, the better the quality of life) and significantly differed from zero (t(6)=6.72 ; p<.001), indicating a

significant impact on quality of life.

Spatial body frames of reference

Before adaptation, spatial reference frames deviation in CRPS was explored twice (inclusion consultation

(Figure 3) and pre ADA1 measures) with six parameters (Visual Straight Ahead at one (VSA1m) and two

meters (VSA2m), Manual Straight Ahead for the right (RMSA) and left hand (LMSA) and line bisection

for each hand (RLB and LLB). These measurements allowed us to test for the reliability of these sensory-

motor measurements. No significant correlation between test and re-test for VSA1m (F(1, 5)=0.01 ;

p=.96), VSA2m (F(1, 5)=0.12; p=.76) and LMSA (F(1, 5)=0.14; p=.72) were found. The best reliability

was found for RMSA (F(1, 5)=2.92; p=.15). Average values obtained for right and left CRPS patients are

presented on Table 2.

Table 2: Spatial reference frame deviation for patients at inclusion and before first adaptation (mean and standard error of the mean) VSA1m: Visual straight ahead at one meter; VSA2m: Visual straight ahead at two meters; RMSA : Right manual straight ahead; LMSA: Left manual straight ahead.

Right CRPS (n=5) Left CRPS (n=20

inclusion pre ADA1 inclusion pre ADA1

mean sem mean sem mean sem mean sem

VSA1m 0,1 2,3 -2,7 2 1,5 0 -1,4 5,6

VSA2m -2,1 1 0,6 2 0,6 0,5 -0,2 0,1

RMSA 0,6 1,8 -0,5 2,2 -5,9 0,4 -1,5 3,2

LMSA 4,1 2 -4,1 2,1 -0,3 2,6 -2,2 8,3

RLB (cm) 0,5 0,8 1,6 1,7 -2,35 5,9 -2,35 5,9

LLB (cm) 0,7 0,7 -1 0,6 -4,5 8,8 -6,6 10,5

In order to investigate whether left and right CRPS patients would exhibit left or right biases Yates Chi 2

tests were performed for each parameter. None of them provided significant results (Yates corrected Chi-

2: 0.36; p=.55 for VSA1m, VSA2m and RMSA and 0.02; p=.89 for LMSA). Altogether we conclude that

no systematic bias of reference frame was obtained in our patient sample.

Line bisection before adaptation tended to be overall accurate: the affected hand performed with a 0.5+/-

0.4mm bias then 1.6+/-0.5mm at second test, and healthy hand showed 0.7+/-0.3mm bias then -1.0+/-


25

0.3mm bias at second test. None of these deviations were statistically significant (all t(5)<1.35 ; all

p>0.25).

Figure 3: Initial reference frame measurements for each patient (measured at inclusion), in degrees of angle deviation. No systematic bias was found in terms of CRPS side: most variables are fairly symmetrically distributed around the sagittal axis. The only significant trends were found for the healthy hand straight-ahead demonstrations which was biased towards the left for both left (RMSA) and right (LMSA) CRPS. RMSA: Manual straight ahead for the right hand. LMSA: Manual Straight Ahead for the left hand. VSA1m: Visual Straight Ahead at 1 meter. VSA2m : Visual Straight Ahead at 2 meters. Circles: right CRPS. Triangles: left CRPS.

Kinematic analyses

As presented above, one another hypothesis concerning CRPS patients was the presence of motor neglect

and/or motor extinction. To explore this question, patients underwent a circle-drawing and a finger

tapping tasks.

Concerning the finger tapping task, the main objective was to assess whether patients presented motor

neglect, i.e. poorer performance with the affected hand in the unimanual condition, and motor extinction,

i.e. poorer performance for the affected hand in the bimanual condition. The most relevant parameters to

evaluate performance were amplitude and the time between two taps. Logically, the most likely condition

to bring to light motor extinction or neglect was the closed eyes condition. We also used a crossed hands

condition so as to explore a potential effect of space if a motor neglect was found.


26

Means for the three conditions for controls, pre and post adaptation patients are presented on Table 3.

We will describe in details here only the reference closed-eyes condition for patients and controls and their

comparisons. Comparisons between patients before adaptation and controls were conducted using a three

way ANOVA (Group*uni/bimanual condition*Hand), as shown in Table 4. Crucially, no main effect of

group was found in the no vision reference condition (amplitude : F(1, 9)=1.18 ; p=.3; period :

F(1,9)=1.16 ; p=.3). Crucially no Group*Hand interaction was found nor for amplitude (F(1,9)=0.35 ;

p=.57) nor for period (F(1, 9)=2.46 ; p=.15). This means that before adaptation, patients did not differ

from controls in terms of tapping performance which is crucial because stands in sharp contrast with the

neglect prediction.

The circle drawing task further explored motor extinction and motor neglect. Indexes of ellipse size

(perimeter, surface, horizontal extent) investigated whether patients performed smaller circles with their

affected hand, i.e. motor extinction. Horizontal drift measured the difference between the last and first

circle drawn, and the direction of this drift would provide an argument for neglect if it was congruent

between the two hands. For this task, the most likely condition to exhibit extinction or neglect was again

the closed eyes condition as no visual feedback is provided.

Figure 4: Circle drawing task controls and CRPS patients in the three conditions (No vision, Hand vision, and Full vision) and for the two hands (left and right for patients, healthy and affected for patients). Overall CRPS tended to perform larger circles than controls. The most visual feedback was avaliable, the smaller the circles were for both controls and patients. Errors bars depict the standard error of the mean.

HEALTHY/LEFT

AFFECTED/RIGHT

HEALTHY/LEFT

AFFECTED/RIGHT

HEALTHY/LEFT

AFFECTED/RIGH

T


27

The most obvious result in Figure 4 is that patients draw larger circles than controls. Both patients and

controls tended to produce larger circles with their left hand in all conditions. In the reference no-vision

condition the left right ratio obtained for the average circle surface was identical in patients and controls

(.i.e 2.5%) as shown in 6 and 7. Another tendency visible on Figure 4 is that the more vision was

available to the subjects, the smaller the circle. In addition with more vision the drawing drifted less apart

and the difference in circle size between the two hands diminished. As shown on Table 6 and 7, the

detailed analysis of this data set showed a reliable drawing direction effect on ellipse size parameters

(perimeter, horizontal width and surface), which was not relevant to the aim of the current study. A

significant hand effect logically affected the horizontal drift (the two hands symmetrically drifting apart in

order not to bump each other). The ellipse main axis angle was also logically affected by a Hand*Direction

interaction as a result of biomechanical constraints. More interestingly, no group effect was observed,

neither as a main nor as interaction effects.

Prism adaptation

During the prism adaptation period, the most relevant parameter to evaluate the reality of adaptation is

the presence of after-effects. These after-effects are quantified by open loop pointings performed with the

adapted hand (AHOLP). Concerning this parameter, the repeated measures ANOVA (Session*Pre/post)

on the pre and post values for each session showed a main effect of Pre/post (F(1, 6)=16.56 ; p<.01). As

can be seen on Figure 5, each adaptation session produced compensatory after-effects toward the right

side. Post adaptation values seemed to remain stable throughout the series of 8 sessions (y=-0.04x+5.38 ;

t(6)=-0.40 ; p=.71), but the pre-adaptation values tended to drift gradually toward the right (y=0.54x+0.28

; t(6)=3.0 ; p<.03). This suggests that the effect of an adaptation session was partially retained until the

next session. Although the magnitude of these effects seem to decrease over time, there was no significant

interaction between Pre/post and Session (F(7, 42)=0.89 ; p=.53). Despite of the evolution of pre-test

values, planned comparison between the inclusion and follow-up consultation values was not significant

(F(1, 6)=0.15 ; p=.71), suggesting that the modification of the open loop pointing did not fully stabilize

and at least partially resolved in between the end of the treatment and the follow-up consultation


28

.

1 2 3 4 5 6 7 8

Prism adaptation session

2

4

6

8

0

Op

en

lo

op

po

inti

ng

(d

eg

rees)

Figure 5 : Open loop pointing (sem ) for the adapted hand throughout the prism rehabilitation period. This figure displays pre-adaptative (circles) and post-adaptative (squares) values of open loop pointing movements performed with the adapted hand toward a visual target. The difference between the two curves shows that every session gave rise to the expected compensatory after-effects. Although the post-test seemed to be stable over time, indicating that a maximal shift in OLP was obtained from the first session, the gradual shift of the pre-test values suggest that some retention of after-effects was obtained between each session. Therefore the apparent size of after-effects appears to reduce with time, even if the interaction between session and the pre-post effect did not reach significance.

As in most experiments, the after-effects obtained with the adapted hand did not transfer to the non-

adapted hand, as shown by the repeated measures ANOVA (Session*Pre-post) on the open loop pointing

which showed no significant main effect of Pre-post (F(1, 6)=1.98 ; p=.21) nor interaction (F(7, 42)=0.39

; p=.90).

Other parameters can be classically modified by prism adaptation: the Visual Straight Ahead at one

(VSA1m) and two meters (VSA2m), Manual Straight Ahead for adapted (AHMSA) and non-adapted hand

(NAHMSA). The same analysis were performed as for the OLP for these four parameters and showed

only marginally significant effect of Pre-post for VSA1m (F(1, 5)=7.76 ; p=.06) and marginally significant

effect of the interaction Session*Pre-post (F(7, 42)=2.2 ; p=.053). The interaction Session*Pre-post was

significant for NAHMSA (F(7, 42)=2.74 ; p<.02) which means the after-effects amplitude varied. For

none of these four parameters the planned comparisons between inclusion and follow-up consultation

were significant.


29

Expansion of prism adaptation

Finally, several variables addressed the clinical purpose of this study: the efficiency of prism adaptation

beyond the adapted sensori-motor function. The effects of prism adaptation therapy were assessed on

clinical variables: pain and quality of life, as well as on line bisection and circle drawing. Regarding the

level of pain, our analyses attempted to answer to the following questions: did each session of prism

adaptation increase pain because of the painful hand solicitation? Did prism adaptation release pain?

Concerning the evolution of pain during the period of prism adaptation, a two-way (Session, Pre-post)

ANOVA was realized on VAS values during the week of intervention (i.e. 8 pairs of Pre and Post values

for each patient). This analysis showed a highly significant main effect of Session (F(7,42)=4.77 ;

p<.0006). As shown on Figure 6, the pain level specifically decreased during the period of adaptation.

Importantly, no main effect of Pre-post was observed (F(1, 6)=2.58 ; p=.16), which implies that the

affected hand solicitation during each session of prism adaptation did not increase pain in a short term.

Figure 6: Evolution of mean pain (sem ) for the 7 patients from 2 days before prism adaptation to follow up consultation. In white background is the prism rehabilitation period. In light grey background are the periods of follow-up. Before the intervention, the average increase of pain level was not confirmed by individual analyses. During the intervention period, a substantial decrease of pain is observed. Following the intervention and up to the follow-up consultation (D+15) a remarkable stability of pain measures was observed.


30

Finally, a repeated measures ANOVA performed on the whole pain data available (pre, per and post prism

adaptation, including the pain level collected at the follow-up consultation) was highly significant (F(24,

144)=3.42 ; p<.0001) showing that the level of pain during the whole observation period was not stable.

Then planed comparisons allowed us to further specify the timing of pain amelioration. A comparison

between pre and per adaptation values showed a significant difference between these two groups (F(1,

6)=7.92; p<.05) showing prism adaptation improved pain. Then a comparison between the last adaptation

session (ADA8) values and all the post adaptation values showed no significant difference (F(1, 2)=3.98 ;

p=.18), implying that pain benefit maintained over the follow-up period. Congruently, comparison

between pre and post intervention level of pain was significant (F(1, 6)=14.15 ; p<.01), as well as pre

adaptation values compared to the follow-up consultation pain level (F(1, 6)=12.31 ; p<.02) further

supporting the reliability of the benefit over time.

Incidentally, the last recorded patient was asked to visually represent her pain on her own hand picture

(palm and back) with a simple color code (Figure 7). Qualitatively, her drawings enable us to precisely

track the evolution of pain sensations for each skin territory. As represented on Figure 7, the surface and

intensity of pain dramatically decreased along the prism adaptation period. But maybe the most surprising

effect is the further improvement after the end of prism rehabilitation, which indicates plasticity effects

went on even after the end of prism rehabilitation period.


31

Figure 7: Visual representation of pain evolution for one patient. This patient developed CRPS following a trauma in a car accident with no fracture but some tissue lost on her hand back for which she had a skin graft. The initial mapping of pain (inclusion) was surprisingly non-monotonous, with idiopathic design of pain intensity areas and predominantly involved the palm even though this side was not concerned by surgery. The evolution of pain evaluation is depicted from the first (D0) to the last (D4) day of the intervention. A demonstrative reduction of surface and intensity of pain were observed over all hand territories. This pain mapping in space and time allows observing that the most painful territories do not recover last and that there is no clear anatomo-functional rationale for the shape and size of individual areas, nor for their temporal evolution. At the follow-up consultation, a nearly normalized mapping was produced by the patient, except for a tiny area in the palm and a portion of the hand back side’s scar.

On the Sickness Impact Profile scale, the two-way (Category, Pre/post) ANOVA showed a main effect of

Category (F(11, 66)=5.61 ; p<.0005) which is simply congruent with the fact that the different categories

of this score do not include the same number of items. More importantly, a main effect of Pre-post was

also observed: (F(1, 6)=8.2 ; p<.05). The Pre global score was of 38.7 +/- 5.76 points (mean +/- sem)

while Post score was only 28.6 +/-4.64 points, i.e. resulting in an improvement of 10 points on the SIP

scale. This result demonstrates a substantive improvement of quality of life following the intervention.

The interaction between Category and Pre-post was only marginally significant (F(11, 66)=1.83 ; p=.066).

The most improved SIP sub-scores corresponded to emotional behavior, social interactions, body care

and movement and alertness behavior, as shown on Figure 8.


32

Figure 8: Improvement of sub-scores for each SIP category (+/-sem) Positive values indicate improvement in quality of life. The largest improvements are observed for body care and movement, social interactions, alertness behavior and emotional behavior. Each column represents the mean differential value between the pre and post intervention measures (whiskers represent standard error of the mean).

Interestingly, no significant correlations were found between the ADA1 post-effects on AHOLP and the

global efficiency on pain (F(1, 5)=0.05 ; p=.83), nor on SIP (F(1, 5)=0.04 ; p=.85).

Line bisection was not significantly altered during the pre-test. Following prism adaptation, the average

values obtained with the right and the left hand tended to be stable compared to pre-test ones. The three-

way (Hand, Session, Pre/post) repeated measure ANOVA showed only a marginal effect of Session (F(7,

28)=2.24 ; p=.061). Surprisingly, we did not find a main effect of Pre/post (F(1, 4)=2.65 ; p=0.18).

In the finger tapping task, patients did not significantly differ from Controls in term of initial hand

asymmetry (Table 4). Nevertheless, this study offered the opportunity to test whether prism adaptation

therapy affected this initially unperturbed parameter in CRPS patients. As depicted in Table 5, no

significant result emerged from this analysis. Specifically, no effect of prism adaptation (pre/post) reached

significance and no significant interaction emerged. Interestingly this applies to both unimanual and

bimanual conditions.

In the circle-drawing task too, patients did not significantly differ from Controls in terms of initial hand

asymmetry (Table 7). Following prism adaptation, only Hand and Direction effects reached significance

(Table 8), confirming the main effects found during the pre-test in both subjects groups (Table 7). The

Hand effects tended to be prominent in the full vision condition whereas the Direction effects tended to

be prominent in the No vision condition (Table 7). Only one Pre/post effect nearly reached the

significance level: the surface of the circles drawn after prism adaptation tended to be larger in the full

vision condition. Crucially no Pre/post*Hand interaction significant interaction was obtained, which


33

means that the hand difference observed during the pre-test in patients and controls was not affected by

the prism adaptation therapy.

DISCUSSION

This study addressed three main issues. First, shed new light on CRPS patients’ spatial cognition

alterations by investigating perceptual neglect, motor neglect and motor extinction before intervention.

Second, explore the potential effect of prism adaptation rehabilitation on CRPS pain in terms of

consequences on quality of life and of duration following a week of intense treatment. Third, monitor the

evolution of perceptual neglect from pre through to post treatment phase in order to explore their

dynamical relationship and better understand their potential causal links.

Our first goal was to explore different aspects of spatial cognition in order to explore whether CRPS

patients present neglect-like characteristics, - which sub-categories of spatial cognition were potentially

impaired, and how these classic neglect parameters would evolve with prism adaptation. Perceptual

neglect was assessed with sensitive and quantitative neglect tests, namely visual and manual straight-ahead

and line bisection. This study gave us the opportunity to explore previously unreported parameters in

CRPS. Line bisection is one of the most classical tests used to diagnose spatial neglect (Bisiach et al. 1983

41; Vallar et al. 2000 42), which has the advantage to provide continuous measures, unlike cancellation

tests, which provide discrete measures. Therefore it has been shown to be sensitive enough to detect

discrete modulations produced in healthy subjects (e.g. Colent et al. 2000 43; Michel et al. 2003 44).

Straight-ahead demonstrations fall in the same category. In neglect patients, the most reliable parameter is

the manual straight ahead (Rode et al 2015 39), found to be reliably deviated toward the healthy side

(namely the ipsi-lesional side), and this parameter has not yet been reported for CRPS patients, for whom

it can be measured for each hand. Interestingly, in case of neglect, visual straight ahead is usually measured

one meter away from the target, whereas it has been measured at two meters in CRPS (Sumitani et al.

2007a,b 11; 29; 2014 45 ; Reinersemann et al. 2012 12). Here we investigated visual straight ahead

both at one and two meters. In spite of this detailed testing, our data did not reveal a clear pattern of

spatial bias resulting from CRPS.

Surprisingly, the visual straight ahead data at 2 meters, which is the only parameter described to date did

not confirm previous studies. Indeed, our left CRPS patients did not show a significant left deviation, nor

right CRPS showed right deviation, as described in Sumitani et al. (2007a) 11. Our data do not confirm

Reineserman et al. (2012) 12 systematic deviation to the left irrespective of patients’ affected side. In

addition visual straight ahead at one meter was not significantly deviated by CRPS.


34

For the manual straight ahead, right and left CRPS tended to show a deviation of their healthy hand

toward the left side, although this trend was not significant. If this trend was to be confirmed in a larger

group, it would further confirm the implication of central mechanisms in CRPS.

Line bisection did not show either statistically significant deviation neither for the healthy nor for the

painful hand. This result confirms the lack of bias found for the painful hand by Forderreuther et al.

(2004) 13. However in their study the right CRPS showed a significant deviation toward the right side

when performing bisection with their healthy hand. Taken altogether the heterogeneity of the results

available for visual straight-ahead and for line bisection shows that CRPS patients may exhibit a great deal

of inter-individual variability. Although this is also the case in spatial neglect, the magnitude of the

expected alterations in CRPS is such that no congruence between studies or a general explicative scheme

can be proposed at this stage.

Motor extinction and motor neglect were explored with detailed kinematic recordings.

Motor extinction was explored with a quantitative finger tapping task, designed to check whether patients

perform poorer with their affected hand in bimanual condition (motor extinction) and unimanual

condition (motor neglect). In addition a bimanual circle drawing task was used (Punt et al. 2013 46) in

order to assess whether patients would draw smaller circles with their painful hand than with their healthy

one. None of these tasks had previously been reported in CRPS patients. The key prediction resulting

from the neglect hypothesis was a poorer performance on the affected side, especially in bimanual

condition. The finger-tapping task in the reference condition (closed eyes) showed no difference between

patients and controls (no Group effect) nor Group*Condition interaction.

The circle drawing task further explored several aspects of motor extinction and motor neglect. Indexes of

ellipse size (perimeter, surface, horizontal extent) investigated motor extinction while horizontal drift

explored motor neglect. Congruently with the previous task analysis, no arguments for motor extinction

or motor neglect were found and so, patients did not differ from controls in term of hand asymmetry. In

Punt et al. (2013) 46, a motor neglect patient following stroke performed in average 65% smaller circles

with his affected hand than with his healthy one in bimanual condition. Moreover, here, patients draw

larger circles than controls and both patients and controls tended to draw smaller circle in full vision

condition.

Altogether, these kinematic results clearly invalidate the motor neglect hypothesis heralded by several

authors (Galer et al. 1995 14 and 1999 15; Frettloh et al. 2006 16; Punt et al. 2013 25 ) since we

demonstrated no performance difference is observed between healthy and painful hand in bimanual

condition for these two different tasks.

This study design also offered the opportunity to test how parameters of the circle-drawing task and finger

tapping task that were not initially affected by CRPS evolved under prism adaptation. The absence of


35

Adaptation*Hand significant interaction crucially implies that the hand difference observed during the

pre-test in both patients and controls for the circle task was not affected by the prism adaptation therapy.

An additional, a counterintuitive observation made in both patients and controls in the circle task was that

although no hand asymmetry was obtained in the No vision condition, the left hand tended to draw larger

ellipses the more visual feedback was provided. This reliable trend suggests that it is the visual control of

the hand movement (and path) that paradoxically contribute to this hand asymmetry. This important

result will deserve further investigations in order to disentangle between attentional and motor control

sources of explanation.

To summarize the spatial cognition examination before intervention, this CRPS patients group did not

demonstrate any argument nor for significant perceptual neglect, nor motor extinction, nor motor neglect.

Contrary to the classic neglect-like hypothesis, we did not find nor perceptual neglect-like behaviour, nor

anti-neglect as well, as suggested by Sumitani et al. 11. It did not confirm either the Reid et al. 24 data

which found a spatially defined bias in tactile processing away from the affected side and a visuospatial

processing bias for midline judgement toward the affected side. The very widespread hypothesis of motor

neglect or motor extinction behaviour was also refuted by this data. Though, some new arguments were

raised to corroborate the central participation theory to this syndrome.

Our second goal was to explore the concrete effectiveness of prism adaptation which was suggested at

several levels. We observed a gradual reduction of initial pain initiated during the adaptation treatment

week. This amelioration provided a significantly positive outcome after adaptation that was fully

maintained at the follow-up consultation 2 weeks later. This statistical reduction of pain was also clinically

relevant because the initial pain (VSA: 58.8+/-4.8mm) appeared to stabilize at the follow up consultation

(VSA: 38+/-8.3mm), producing an average reduction by about 36% of pain.

To our current knowledge only two studies have been published: the first from Sumitani et al. [29] with 5

patients, and one from Bultitude and Rafal 35 with only one patient. The pain deficit described in these

two studies was about 50% in Sumitani et al. 29 for the five patients group and about 80% for the single

patient described by Bultitude and Rafal 35.

Our group is thus far the largest series (n=7) of CRPS patients undergoing prism adaptation as

rehabilitation and the first sample followed-up after the end of the rehabilitation period. We managed to

follow up all patients between 15 and 20 days after the last adaptation day whereas the longitudinal single-

case was followed 8 weeks without treatment in Sumitani et al. 29 and the patient from Bultitude and

Rafal 35 followed a two-weeks-long wash out.

One interesting point is that for both previous patients (Sumitani et al. 2007a 29; Bultitude and Rafal

2010 35), rapid increasing of pain was described after prism therapy was stopped. Our group study

enabled us to suggest that sustainable effects can be produced by a week of intense prism adaptation


36

therapy. Indeed, Sumitani et al. 29 used a session a day during 14 days so as Bultitude and Rafal 35 for

3 weeks. Thus our results indicate a possible dose-effect relation linked to a posology of 2 sessions a day.

It seems rather unlikely that the longer treatment period would be responsible for poorer results.

Taking a closer look at the individual data, we noticed there were good and bad responders: the

percentage of individual benefit ranged from 0% to 90% considering the mean pain before and after

prism adaptation. Only two patients presented less than 20% of amelioration, one patient presented about

30% of benefit and a majority of 4 patients presented 40% or more benefits. This outcome is to be

confronted with clinical characteristics of our patients sample. Our patients had been showing CRPS for

up to 36 months (more than 13 months on average) and most of them had been submitted to at least 3

types of therapeutic interventions. The patients who showed the best benefit were not the least chronic

ones: the patient (nr 4) with 90% improvement had CRPS for 17 months. Interestingly the clinical

outcome for patients did not seem to be related to the type of CRPS: the two patients with CRPS 2

improved their pain score by 48% and 10%. This is interesting because so far only type 1 CRPS had been

reported to benefit from prism adaptation (Sumitani et al. 2007b 29; Bultitude and Rafal 201335).

Qualitatively, this pain reduction was described by one of the patients producing drawing of her own

hand. This representation showed an impressive global reduction of pain; which decrease from moderate

pain concerning nearly the whole hand to no pain at all except a very tiny weak pain area at follow-up.

This reduction occurred with respect with the initial mosaic pattern pain distribution, which did not

correspond to any nervous territory/area. Strikingly, improvement even further went on after stopping

the prism adaptation therapy. This last point is congruent with the group data analysis showing the

persistence of benefits along the last follow-up period and also with the knowledge about prism effect on

neglect symptoms (Rossetti et al. 1998 38; Mizuno et al. 2011 [40]; Jacquin-Courtois et al. 2013 33;

Rossetti et al. 2015 34).

Major information provided by our study deals with the concrete effects of prism adaptation on CRPS

patients’ quality of life. In this group, the Sickness Impact Profile showed statistically significant

improvement of 26%. Emotional behaviour, social interactions, body care and movement and alertness

behaviour were particularly concerned. At the individual level, the benefits ranged from 0% to 54%, with

3 patients presenting improvement inferior to 20% and 4 patients between 24% and 54%. Although

subjective, this evaluation describes objective activities of everyday life and it indicates substantial

enhancement of everyday living for this initially disabled group.

Altogether the very positive outcome of this interventional study on pain and ADL calls for designing

larger, controlled multicentric studies to assess the clinical stake and the individual responsiveness of

chronic and acute CRPS patients. Evidence collected by two previous studies (29 and 35) and the

present one is sufficient to suggest that repetitive prism adaptation intervention deserves investments to


37

explore its clinical impact on this invalidating disorder. According to our results, intensive adaptation

(twice a day) intervention should be preferred to mild (once a day) intervention.

Our third goal was to monitor straight-ahead demonstrations throughout prism adaptation therapy, so as

to explore their potential causal links with clinical and neuropsychological parameters.

The main result is the confirmation that CRPS patients adapted to prism, as shown by significant sensory-

motor post effects represented by open loop pointing for the adapted hand (OLPAH). Their mean

adaptation during the first exposure was 3,6°, i.e. smaller than normal subjects undergoing the same

amount of deviation (about 7° in Schintu et al. 2013 47). Contrary to our prediction, we did not observe

a significant evolution of OLPAH between pre and post intervention, but pre-adaptation values were

significantly modified along the prism adaptation period, suggesting that cumulative effects of this

intensive intervention lead to longer-lasting effects than daily sessions of adaptation (29 and 35).

Whether this proprioceptive effect altered body representations in such a way as to subsequently modify

visual and attentional parameters as it has been shown for spatial neglect (Rode et al. 2015 39) remains

to be specifically investigated. One hypothesis related Reid et al.’ discussion 24 is that prism adaptation

could play a role in correcting the spatially defined bias in tactile processing away from the affected side

and the visuospatial processing bias during midline judgement toward the affected side. Indeed, if Reid et

al. findings were to be confirmed, they would be coherent with the use of prism adaptation for CRPS. As

a matter of facts, the direction of prism adaptation proposed by Sumitani et al. 29 produces manual

after-effects toward the clinically affected side while visual after effects lie toward the healthy side, i.e.

prism adaptation would normalized the two initial biases put forward by Reid et al.

Additional analyses were aimed at exploring the causal link between sensory-motor and clinical measures.

No significant correlation was obtained between the sensory-motor after-effect of the first prism

adaptation session and the final gain on pain and quality of life. This is consistent with knowledge about

prism adaptation clinic efficiency on neglect after stroke, which has never proved to be correlated with the

magnitude of sensory-motor after-effects (Rossetti et al. 1998 38; Pisella et al. 2002 48 ).

CONCLUSION

In brief, this study provided detailed analysis of the largest CRPS group before, during and following an

intense prism adaptation intervention. At the pathophysiological level, patients’ spatial cognition was

explored using various sensitive and quantitative tools and providing no systematic left-right asymmetry

pattern, in sharp contrast to the clear expectations expressed in the literature. At the therapeutic level,

prism adaptation is confirmed to be a very promising method to alleviate CRPS pain. Our study reveals

that intense prism adaptation intervention produces sustainable therapeutic effects on pain and

subsequent benefits on quality of life.


38

It has now become timely to design and realise controlled trials to test the effectiveness and durability of

this promising, intense prism adaptation intervention, to explore predictive parameters of patients’

responsiveness and neurophysiological mechanisms of this therapeutic effect. Ultimately tailoring

interventions on the basis of CRPS sub-groups (Birklein et al. 2015 7) is a key to future routinely care of

this intriguing chronic pain condition

.


39

Table 3: Data description for finger tapping task for controls and patients, pre and post adaptation. Mean, standard error of the mean for the three conditions 9no vision, crossed hands and full vision0 are represented.

controls pre adaptation patients post adaptation patients

left hand right hand affected hand healthy hand affected hand healthy hand

means sem means sem means sem means sem means sem means sem

no vision

period

(ms)

uni 447,5 22,1 441,2 22,4 482,6 32,9 464,9 20,2 477,6 11,4 471,7 12,2

bi 437,4 24,4 437,2 24,4 474,9 26,9 472,1 24,8 471,8 10,4 471,7 10,5

amplitude

(mm)

uni 42,7 4,7 37,5 3,4 29,6 5,9 35,9 5,6 28,2 5,3 36,4 3,8

bi 37,9 3,4 31,2 1,3 29,4 4,7 34,5 4,7 27,2 4,5 32,6 3,5

crossed

hands

period

(ms)

uni 439,8 26,5 440,5 25,2 472,6 25,8 467,3 19,7 470,9 15,6 463,2 16,6

bi 438,2 27,1 438,1 27,3 481,6 30,2 471,8 22,0 465,6 13,0 465,4 12,9

amplitude

(mm)

uni 39,7 2,1 34,2 2,2 27,8 4,3 33,0 4,2 26,2 5,0 36,1 3,3

bi 39,1 2,2 31,2 0,8 26,8 4,4 32,1 4,4 26,1 3,2 32,9 2,3

full vision period

(ms)

uni 449,1 12,4 450,4 12,7 474,4 26,0 452,4 23,1 465,4 11,9 466,5 11,0

bi 446,0 15,4 445,4 15,3 455,4 26,1 454,7 24,9 464,0 9,4 464,1 9,5


40

amplitude

(mm)

uni 43,7 3,2 38,5 2,4 35,6 5,9 37,2 4,7 30,2 6,0 37,3 3,6

bi 43,7 3,6 37,9 2,1 32,8 5,5 36,8 4,8 29,8 4,7 37,8 2,4


41

Table 4: Comparison between patients before adaptation and controls for the three condition used in the tapping task. Crucially no main effect of Group nor Group*Hand interaction was found.

effect Group Condition

(uni/bi) Hand

Group x

Condition Group x Hand

Condition x

Hand

Group x

Condition x

Hand

ANOVA statistics F(1,9) p F( 1,9) p F(1,9) p F( 1,9) p F(1,9) p F(1,9) p F(1,9) p

no vision

period 1,16 0,310 4,69 0,059 0,20 0,666 1,66 0,230 2,46 0,152 0,13 0,731 2,88 0,124

amplitude 1,18 0,306 7,92 0,020 4,78 0,057 2,15 0,176 0,35 0,569 0,36 0,563 0,55 0,477

crossed

hands

period 0,83 0,386 0,00 0,956 0,71 0,423 2,09 0,182 0,70 0,425 0,09 0,765 0,00 0,968

amplitude 2,88 0,124 5,60 0,042 8,50 0,017 0,11 0,742 0,26 0,624 1,53 0,247 0,40 0,541

full vision

period 0,45 0,520 3,94 0,078 2,42 0,154 0,05 0,822 2,24 0,169 2,82 0,128 1,68 0,227

amplitude 1,73 0,221 0,28 0,612 5,75 0,040 0,05 0,825 0,31 0,590 0,15 0,705 0,02 0,883


42

Table 5: Statistical analysis of the prism adaptation effects found in CRPS patients for the finger tapping task . No significant effect was found for Adaption, Condition and Hand, nor crucially Adaptation*Hand interaction.

effect

Adaptation

(pre/post)

Condition

(uni/bi)

Hand

(affected/

healthy)

Adaptation x

Condition

Adaptation x

Hand

Adaptation x

Hand

Adaptation x

condition x

Hand

ANOVA F(1,4) p F(1,4) p F(1,4) p F(1,4) p F(1,4) p F(1,4) p F(1,4) p

no vision

period 0,00 0,981 0,70 0,449 0,90 0,396 0,37 0,578 0,50 0,518 0,93 0,389 0,43 0,546

amplitude 0,48 0,527 2,73 0,174 5,18 0,085 5,01 0,089 0,17 0,701 3,65 0,129 2,11 0,220

crossed

hands

period 0,25 0,646 1,18 0,338 0,57 0,492 1,26 0,325 0,22 0,662 0,12 0,746 1,46 0,294

amplitude 0,03 0,865 2,57 0,184 4,80 0,094 0,10 0,773 2,24 0,209 1,06 0,361 4,13 0,112

full vision

period 0,12 0,746 5,52 0,079 1,77 0,255 1,41 0,301 1,84 0,247 1,82 0,249 1,73 0,259

amplitude 0,36 0,583 0,71 0,448 3,99 0,116 1,44 0,296 3,87 0,121 2,05 0,226 0,58 0,489


43

Table 6: Results of the circle drawing task obtained in the patients group before and after adaptation and in the control group. The main effect Pre-Post did not lead to significant results in any of the three conditions. Additionally no Pre-Post contribution to interaction effects was obtained. Several hand and direction main effects were observed as in the previous analysis comparing patients to controls.

controls pre adaptation patients post adaptation patients

left hand right hand healthy hand affected hand healthy hand affected hand

mean sem mean sem mean sem mean sem mean sem mean sem

perimeter 462.6 15.0 451.4 12.2 490 43.7 489.6 37.5 543.9 19.4 545.4 10.9

No angle 11.2 4.2 -4.3 4.0 1.0 3.2 3.9 4.6 7.5 5.7 1.1 5.4

Vision h. drift -6.8 4.1 9.6 2.4 -7.0 3.8 16.3 4.9 -12.3 4.4 18.0 3.4

h. extent 131.7 5.1 127.4 4.4 141.8 11.2 136.5 7.5 152.7 4.9 149.4 5.9

surface 15978 906 15582 747 19271 3516 18785 2896 22676 1624 22591 905

perimeter 454.4 12.7 453.6 9.1 489 46.8 474.5 40.7 538.6 24.8 524.3 18.8

Hand Angle -4.6 3.2 6.2 4.0 -2.9 5.6 6.6 1.5 -5.2 5.3 5.3 2.4

Vision h. drift 1.7 4.6 11.3 3.1 1.5 4.1 9.3 2.4 2.3 3.4 11.6 4.4

h. extent 125.5 4.0 125.6 5.0 136.5 10.2 132.2 8.7 151.3 6.6 147.6 4.6

surface 15603 764 15621 562 18748 3480 17736 2958 22145 1943 21234 1438

perimeter 398.2 19.2 376.2 20.7 471.6 25.0 434.6 22.5 516.8 23.8 485.4 26.9

Full angle 6.4 1.8 -5.4 3.1 3.9 3.0 -4.8 3.9 -0.3 3.3 -1.0 4.8

Vision h. drift 2.7 3.2 -3.6 2.3 -4.3 3.5 1.3 4.3 -3.9 3.3 2.5 3.0

h. extent 119.1 6.0 108.1 6.2 138.2 6.8 128.8 6.2 145.9 4.7 132.4 7.4

surface 12100 1058 11002 1036 17019 1729 14613 1423 20229 1841 17909 2032


44

Table 7: Comparison of the circle drawing task results obtained in patients and controls before adaptation.

In the reference No vision Condition, no Group effect was observed. A significant hand effect logically affected the horizontal drift (the two hands symmetrically drifting apart in order not to bump each other). The ellipse main axis angle was also logically affected by a Hand*Direction interaction as a result of biomechanical constraints. More interestingly, no group effect was observed, neither as a main nor as interaction effects.

effects Group Hand Direction Group x Hand

Hand

x Direction

Group

x Direction

Group

x Hand

x Direction

ANOVA statistics F(1,10) p F(1,10) p F(1,10) p F(1,10) p F(1,10) p F(1,10) p F(1,10) p

perimeter 0.50 0.493 0.13 0.721 11.70 0.006 0.34 0.570 5.87 0.036 0.09 0.763 0.03 0.860

no angle 0.04 0.84 6.61 0.03 0.07 0.790 0.87 0.373 12.30 0.005 0.32 0.584 2.16 0.172

vision horiz. drift 0.69 0.425 19.00 0.001 2.90 0.119 0.57 0.467 1.45 0.256 0.28 0.61 1.07 0.324

horiz. extent 1.09 0.32 1.53 0.244 15.30 0.002 0.13 0.720 0.03 0.857 0.87 0.372 0.49 0.499

surface 0.82 0.386 0.28 0.610 11.27 0.007 0.00 0.986 1.53 0.244 0.01 0.962 0.34 0.571

perimeter 0.32 0.583 0.31 0.588 10.77 0.008 0.25 0.627 0.89 0.361 0.01 0.941 1.61 0.233

hand angle 0.10 0.755 3.21 0.103 2.50 0.144 0.06 0.811 0.01 0.902 0.43 0.526 0.61 0.452


horiz. extent 0.95 0.350 0.39 0.545 49.26 0.001 0.16 0.695 0.01 0.921 0.01 0.914 0.00 0.970

surface 0.55 0.476 0.40 0.539 14.44 0.003 0.48 0.503 0.34 0.569 0.01 0.991 0.71 0.420

perimeter 3.85 .078 23.47 0.001 0.09 0.761 1.97 0.190 0.88 0.370 0.66 0.435 0.32 0.584


45

full angle 0.07 0.793 10.26 0.009 0.13 0.726 0.02 0.883 7.28 0.022 0.21 0.653 0.61 0.454


horiz. extent 5.30 0.044 18.68 0.001 0.84 0.381 0.18 0.681 1.03 0.333 0.03 0.859 0.65 0.439

surface 4.35 0.063 19.59 0.001 0.67 0.431 3.30 0.099 1.16 0.307 1.12 0.315 0.32 0.583

Table 8: Statistical analysis of patients performance before and after prism adaptation in the circle drawing task. Crucially no Pre/post*Hand interaction significant interaction was obtained, which means that the hand difference observed during the pre-test in patients and controls was not affected by the prism adaptation therapy. Only Hand and Direction effects reached significance, confirming the main effects found during the pre-test in both subjects groups. The Hand effects tended to be prominent in the full vision condition whereas the Direction effects tended to be prominent in the No vision condition.

effects Pre/post Hand Direction

Pre/post

x Hand

Hand

x Direction

Pre/post

x Direction

Pre/post

x Hand

x Direction

ANOVA statistics F(1,5) p F(1,5) p F(1,5) p F(1,5) p F(1,5) p F(1,5) p F(1,5) p

perimeter 2.84 0.152 0.00 0.978 39.54 0.001 1.26 0.311 1.42 0.286 15.48 0.011 0.51 0.508

no angle 0.38 0.564 4.50 0.087 210.9 0.000 4.18 0.096 0.00 0.971 2.23 0.195 1.65 0.255


horiz. extent 1.33 0.300 0.94 0.377 16.04 0.010 0.01 0.935 0.134 0.729 3.53 0.119 0.01 0.935

surface 2.05 0.211 0.24 0.646 31.21 0.002 0.29 0.612 0.01 0.924 3.16 0.136 0.47 0.525


46

perimeter 2.78 0.156 0.71 0.438 16.86 0.003 0.00 0.960 0.17 0.698 0.41 0.551 5.15 0.072

hand angle 1.62 0.259 1.31 0.304 1.33 0.301 0.28 0.620 2.36 0.185 0.74 0.43 0.00 0.960


horiz. extent 3.07 0.140 0.71 0.438 66.62 0.001 0.00 1.000 0.04 0.843 0.299 0.608 0.06 0.805

surface 2.43 0.18 0.80 0.412 33.11 0.002 0.15 0.716 0.01 0.921 0.94 0.376 1.53 0.270

perimeter 5.05 0.075 12.65 0.016 0.09 0.770 0.20 0.674 0.63 0.463 0.95 0.375 0.44 0.534

full angle 0.14 0.725 1.67 0.255 0.58 0.479 0.80 0.411 3.74 0.11 0.130 0.733 1.30 0.305


horiz. extent 0.54 0.495 7.89 0.037 1.15 0.333 4.50 0.087 0.33 0.591 0.17 0.693 2.03 0.214

surface 4.62 0.084 12.00 0.018 5.85 0.060 0.06 0.809 0.00 0.933 0.04 0.841 0.13 0.728


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51

DISCUSSION

Dans cette étude, nous avons confirmé l’intérêt de l’adaptation prismatique comme méthode de

rééducation non invasive agissant sur la douleur du Syndrome Douloureux Régional Complexe et avons

étudié de façon systématique la cognition spatiale initiale des SDRC et son évolution au cours de la prise

en charge par adaptation prismatique.

Trois résultats principaux se dégagent de notre étude :

- Nous obtenons des résultats très positifs sur la douleur et ses conséquences fonctionnelles

- L’exploration plus détaillée des référentiels spatiaux initiaux permet d’enrichir les connaissances

sur les altérations de la cognition spatiale du SDRC

- Le suivi de la cinétique des effets de l’adaptation contribue à étayer les hypothèses

physiothérapeutiques de son efficacité.

Ces résultats vont nous permettre de discuter des facteurs prédictifs d’efficacité de l’adaptation

prismatique dans cette pathologie, du type des altérations initiales de la cognition spatiale et des

mécanismes sous-tendant les effets de l’adaptation sur le SDRC.

1. Efficacité de l’adaptation prismatique sur la douleur du SDRC

Malgré sa petite taille, cet effectif est le plus important publié à ce jour sur ce sujet (Sumitani et al 2007b ;

Bultitude et Rafal 2010). Dans ce groupe de patients, on observe clairement 5 patientes bonnes ou très

bonnes répondeuses et 2 patients nettement moins répondeurs.

Il est particulièrement intéressant de noter que deux des meilleures répondeuses avaient une évolution

longue, et qu’elles avaient toutes deux bénéficié de thérapeutiques invasives (blocs sympathiques en

particulier), sans efficacité notable. Chez ces deux patientes, l’adaptation prismatique a donc donné de

bien meilleurs résultats que les méthodes habituelles, avec l’avantage d’être absolument non invasive et

dénuée d’effets secondaires. Il semble donc très probable que l’adaptation prismatique soit une piste

thérapeutique prometteuse pour au moins une sous-catégorie de patients SDRC.

Un autre intérêt de ce groupe de patients est également l’hétérogénéité des résultats, qui permet de mieux

cerner le contour des indications de cette technique. En effet, il n’y a actuellement que des résultats

positifs publiés (Sumitani et al 2007b ; Bultitude et Rafal 2010). La taille limitée de l’effectif n’a pas permis


52

d’obtenir des corrélations significatives entre les mesures initiales de la cognition spatiale ou l’évolution de

ces paramètres au cours de l’adaptation prismatique et l’efficacité clinique sur la douleur. Néanmoins, le

patient qui semble avoir été le moins sensible à l’adaptation est celui qui avait un SDRC de type 2, donc

qui présentait des lésions nerveuses objectivées et massives. Il est bien sûr difficile de conclure sur un cas

unique, ce d’autant que la classification en type 1 et type 2 est de plus en plus discutée, des lésions

nerveuses microscopiques et non objectivables en électromyographie étant présentes après toute fracture

ou geste chirurgical (Birklein et al. 2015). Cependant, on peut émettre l’hypothèse que la présence de

lésions nerveuses importantes, qui induisent une physiopathologie différente pour l’installation et la

persistance du SDRC, ne semble pas être une bonne indication pour une prise en charge par adaptation

prismatique. Il est également intéressant de noter que ce patient ne présentait que de très minimes

déviations des droits devants avant prise en charge. D’ailleurs, l’article qui fait actuellement référence dans

ce domaine qui est celui de Sumitani et al. (2007b) n’incluait que des patients présentant un SDRC de type

1. La deuxième patiente peu répondeuse présentait un tableau légèrement atypique de SDRC puisqu’elle

remplissait les critères de Budapest, mais les troubles sensitifs objectifs étaient restreints à la cicatrice et à

son pourtour immédiat, ce qui rendait le tableau clinique assez différent de celui des cinq patientes bien

répondeuses.

En effet ces cinq patientes présentaient tous les critères de Budapest et les troubles sensitifs objectifs

concernaient une surface cutanée de 10 à 15 cm2. Chez ces patientes répondeuses, les durées d’évolution

étaient variées : 4, 6,17, 20 et 36 mois. Cela n’indique donc pas, comme on aurait pu en faire l’hypothèse,

que l’adaptation prismatique est spécifiquement efficace sur des SDRC anciens, chez lesquels les troubles

de la cognition spatiale auraient eu le temps de s’installer.

Les données préliminaires présentes dans la littérature (Sumitani et al. 2007b ; Bultitude et Rafal

2010) ajoutées à cet article rendent maintenant licite la réalisation d’essais contrôlés randomisés

visant à valider l’efficacité de l’adaptation prismatique dans la prise en charge de la douleur et des

conséquences fonctionnelles du SDRC.

2. Hypothèses sur la cognition spatiale du SDRC

Dans cette série de patients, nous avons examiné pour la première fois l’ensemble des référentiels spatiaux

habituellement décrits dans la négligence, alors que la cognition spatiale des SDRC n’avait été explorée

jusque-là que de façon très incomplète (uniquement le droit devant visuel à 2m).

De façon surprenante, cette série n’a pas permis de confirmer les données jusque-là décrites dans la

littérature. En effet, nous n’avons retrouvé ni la déviation du droit devant visuel à 2 m du côté de la

douleur décrite par Sumitani et al. (2007a), ni la déviation gauche systématique observée par Reinersmann


53

et al. (2012) quelque soit le côté pathologique, ni les données de Reid et al. qui ont décrit un biais des

processus tactile en direction du côté sain et un biais des processus visuo-spatiaux (sur la bissection de

ligne) en direction du côté pathologique.

Les autres paramètres jusque-là non décrits dans la littérature, le droit devant visuel à 1m, les droits

devants manuels et la bissection de lignes n’ont pas permis dans cet échantillon de dégager une tendance

claire dans un sens ou dans un autre, probablement en raison de l’hétérogénéité clinique retrouvée dans ce

syndrome. Néanmoins, la présence de tendances à la déviation retrouvée également lorsque la main saine

est en jeu (droit devant manuel et bissection de lignes) conforte les hypothèses d’une atteinte centrale qui

ne serait pas dépendantes des cadres somatotopiques.

Par ailleurs, cette étude a permis de réfuter de façon nette l’hypothèse très largement répandue d’une

négligence motrice ou dans une moindre mesure d’une extinction motrice présentées par les patients

porteurs d’un SDRC. Les deux tâches cinématiques explorant spécifiquement ces aspects, le tapping et les

cercles, ont permis avant adaptation de montrer l’absence de différence de performance entre les sujets

contrôles et les patients dans les différentes conditions testées et notamment en condition bimanuelle sans

rétrocontrôle visuel, la plus susceptible de dévoiler des éléments de négligence ou d’extinction. Ce point

est essentiel car cette hypothèse issue d’observations cliniques dans les années 90 (Galer et al. 1995, 1999)

a ouvert la voie à de très nombreuses publications focalisées sur ces questions de « neglect-like » sans que

cela ne soit jamais exploré formellement comme ici (Galer et al 1999; Forderreuther et al. 2004; Frettloh et

al. 2006; Acerra et al. 2007; Kolb et al. 2012; Sumitani et al. 2007a; Moseley et al, 2009; Reinesermann et

al. 2012; Filippopulos et al. 2015) .En effet, même si cet effectif est de petite taille et que la vraisemblable

grande hétérogénéité clinique ne permet pas d’en tirer des conclusions définitives s’appliquant à

l’ensemble de la population SDRC, il semble toutefois peu probable qu’une négligence motrice vraie soit

la norme chez ces patients. Il est à ce propos intéressant dans ce petit effectif d’observer qu’à l’échelle

individuelle, aucun patient ne montrait de tendance à la négligence motrice ni à l’extinction.

En somme, l’exploration de la cognition spatiale de ce groupe de patients n’a pas mis en évidence

d’arguments ni pour une négligence perceptuelle, ni pour une extinction motrice, ni pour une négligence

motrice. Il est néanmoins possible que l’exploration systématique de la cognition spatiale de plus grands

groupes de patients permette de dégager des patterns plus nets et plus vraisemblablement des sous-

groupes de patients.

Enfin, il est intéressant de noter que cette hétérogénéité clinique se retrouve dans notre expérience récente

d’un case report encore non publié. Il s’agit d’une patiente de cinquante ans, souffrant d’un SDRC de type

1 du poignet gauche depuis 3 ans chez qui l’ensemble des explorations de la cognition spatiale décrites ici

retrouvaient une déviation systématique et significative des référentiels spatiaux en direction du côté

douloureux. A titre d’exemple, le DDV à 2m était dévié de 5.1° vers la gauche, le DDM de la main gauche

de 5.7° et la bissection de ligne réalisée avec la main gauche était déviée de 10.7mm (sur une ligne de


54

200mm). Une tâche de bissection de nombre, non réalisée ici mais décrite chez les patients SDRC par

Sumitani et al (2015) montrait également un biais vers le coté douloureux, contrairement à ce qui avait été

retrouvé par Sumitani et al. La tâche de tapping montrait un pattern cohérent avec ce qui précède, à savoir

une amplitude de frappe plus importante du coté douloureux que du coté sain, que ce soit e condition

unimanuelle ou en condition bimanuelle.

3. Hypothèses sur les mécanismes physiopathologiques sous-tendant

l’efficacité de l’adaptation prismatique sur la douleur du SDRC

Dans cette série, un des résultats principaux est la confirmation que les patients SDRC s’adaptent

normalement aux prismes, même si l’amplitude des post-effets sensori-moteurs reste modeste par rapport

à celle décrite pour les témoins dans la littérature (Schintu et al. 2013). L’amplitude de ces post-effets à la

première session d’adaptation ne montre d’ailleurs pas de corrélation avec l’importance des effets positifs

sur la douleur, ce qui est congruent avec ce qui est décrit dans la négligence (Rossetti et al. 1998 ; Pisella et

al. 2002).

Une des hypothèses intéressantes soulevées par ce travail découle de la proposition physiopathologique de

Reid et al. (2016)postulant un pattern d’inattention spatiale centrée sur le corps. Ils retrouvent dans leur

série un temps de reconnaissance du sens de la position d’une main allongé lorsque la photographie est

présentée dans l’hémichamps douloureux alors qu’il est inchangé si c’est une lettre qui est présentée. Sur

une tâche de jugement d’ordre temporel, l’information proprioceptive provenant de l’hémiespace

douloureux chemine plus lentement que celle provenant de l’hémiespace sain, alors que cela n’est pas le

cas pour les processus auditifs. Un biais est également retrouvé pour des tâches de bissection du corps

(avant-bras par exemple) mais pas pour la bissection de ligne standard, qui est retrouvée déviée du coté

pathologique. Ces différents résultats les ont amenés à proposer que ce pattern d’inattention spatiale soit

spécifique à certaines modalités sensorielles, qui ne concernerait que les stimuli « pertinents » pour le

corps. En faisant l’approximation que le biais somesthésique tactile décrit par Reid et al. serait sous-tendu

par les mêmes structures que celles impliquées dans le droits devant manuel – somesthésique

proprioceptif- et que de la même façon le biais visuo-spatial retrouvé sur la bissection de ligne partagerait

au moins en partie les mêmes réseaux que ceux déterminant le droit devant visuel, on peut faire

l’hypothèse que l’adaptation prismatique contribuerait à corriger ces biais. En effet, l’adaptation

prismatique produit des post-effets visuels dans le sens de la déviation optique et des post-effets

proprioceptifs dans le sens opposé. Comme illustré sur la figure 3 ci-dessous, si l’on postule que les

résultats de Reid et al. impliquent une déviation proprioceptive du coté sain et visuelle du coté

pathologique chez les patients SDRC, l’adaptation prismatique conduit à normaliser ces déviations.


55

Figure 5 : représentation des post-effets visuels et proprioceptifs basée sur la proposition physiopathologique de Reid et al.. L’adaptation prismatique dans le sens proposé par Sumitani et al. contribue à réduires les biais initiaux du DDV et du DDM extrapolés d’après les résultats de Reid et al.. .

La question qui en découle est de savoir si la normalisation de ces déviations suffit à elle seule à expliquer

l’amélioration fonctionnelle et douloureuse constatée ou si le fait de modifier ces paramètres visuo-

spatiaux de bas niveau (droits devants manuel et visuel) contribue à remettre en jeu les processus de la

plasticité des réseaux attentionnels et de la cognition spatiale, mobilisée de façon maladaptative au cours

de cette pathologie (Dodane et al. 2014). Cette remise en jeu de la plasticité pourrait permettre, comme le

proposaient Rossetti et al. (2013), que les post-effets visuels en direction du coté sain contribuent à

éloigner l’attention visuelle du coté douloureux et à minimiser l’intégration et le poids des signaux

nociceptifs et que les post-effets proprioceptifs en direction du côté pathologique favorisent un meilleur

feed-back sensitif épicritique et proprioceptif qui reviendrait à lever l’hypo-attention sélective les

concernant et donc rétablir un équilibre entre les différentes modalités des afférences sensorielles. Cette

hypothèse d’une remise en jeu de la plasticité semble la plus probable, mais comme dans la négligence,

l’explication des phénomènes sous-tendant l’efficacité clinique de l’adaptation prismatique nécessite de

plus amples investigations. Enfin, les connaissances actuelles sur la physiopathologie de ce syndrome,

rappelées par Marinus et al. en 2011 dans une revue, englobent des facteurs liés à l’immobilisation, des

causes génétiques, le rôle de l’inflammation, de la dysfonction vasomotrice et du système nerveux central.

En lien avec ces différents aspects de la physiopathologie de ce syndrome, très vraisemblablement

présents en parts variables en fonction des patients, Birklein et al. suggèrent qu’il existe des sous-groupes

de SDRC en fonction du mécanisme physiopathologique prédominant. Leur proposition est d’utiliser

plutôt une division en phénotype « inflammatoire périphérique » et phénotype « plasticité du système

nerveux central » que phase chaude et phase froide, avec comme perspective tant pour la recherche que la

clinique que des examens complémentaires permettent de classer le SDRC dans un de ces sous-types et

donc de proposer en première ligne des thérapeutiques spécifiques (Birklein et al. 2015). Il est possible que


56

les différents marqueurs d’équilibre inter-hémisphériques puissent être à l’avenir utilisés afin de distinguer

différents sous-groupes physiopathologiques et adapter ainsi les stratégies proposées à chaque patient.


59

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62

ANNEXES

1. Sickness Impact Profile


S i c k n e s s I m p a c t P r o f i l e ( S I P )

Il présente le même problème de “droit d’auteur” (pour le calcul des scores) que la SF-36.

C’est un test d’auto-appréciation (seul) où l’examinateur peut se tenir à proximité pour

fournir des explications. Il est long, 136 items, auxquels on répond de manière binaire

par Vrai/Faux. Les items sont regroupés en 12 rubriques pour lesquels on compte le nombre

de V/F.

V R A I F A U X1 Je passe la plus grande partie de la journée

couché pour me reposer ■■ ■■2 Je reste beaucoup assis pendant la journée ■■ ■■3 Je dors ou je sommeille la plupart du temps,

nuit et jour ■■ ■■4 Je me couche plus souvent pendant la journée

pour me reposer ■■ ■■5 Je reste assis somnolent ■■ ■■6 La nuit je dors moins :

soit parce que je me réveille trop tôt, soit que je tarde à m’endormir, ou que je me réveille souvent ■■ ■■

7 Pendant la journée, je dors plus ou je fais plus souvent la sieste ■■ ■■

V R A I F A U X1 Je me trouve difficile à vivre ou inutile,

je suis un fardeau pour les autres ■■ ■■2 Je ris et je pleure soudain ■■ ■■3 Il m’arrive souvent de gémir

et me plaindre de mes souffrances ■■ ■■4 J’ai fait une tentative de suicide ■■ ■■5 Je suis nerveux ou instable ■■ ■■6 Je frotte ou je touche tout le temps

les parties de mon corps qui me font mal ou me gênent ■■ ■■

7 Je me montre irrité ou impatient contre moi-même : par exemple je dis du mal de moi-même, je jure contre moi-même, je me fais des reproches quand il se passe quelque chose ■■ ■■

8 Je parle sans espoir de l’avenir ■■ ■■9 J’ai des peurs soudaines ■■ ■■

Nom :

Prénom :

Date de naissance :

Service :

Hôpital/Centre MPR :

Examinateur :

Date du jour :

Étiquettes du patient

1 / 7


2 / 7

V R A I F A U X1 Je fais des mouvements difficiles avec de l’aide,

comme par exemple : monter dans une voiture, entrer et sortir du bain… ■■ ■■

2 Je ne peux me coucher ou m’asseoir, ou me lever par mes propres moyens, mais avec l’aide de quelqu’un ou d’un appareil ■■ ■■

3 Je ne reste debout que peu de temps ■■ ■■4 Je perds l’équilibre ■■ ■■5 Je suis limité ou gêné pour bouger

mes mains ou mes doigts ■■ ■■6 Je ne me mets debout qu’avec l’aide de quelqu’un ■■ ■■7 Je ne peux m’agenouiller, me pencher en avant

ou me baisser que si je me tiens à quelque chose ■■ ■■8 Je me sens continuellement limité physiquement ■■ ■■9 Je suis très maladroit de mon corps ■■ ■■10 J’entre et je sors de mon lit, je m’assieds

et me lève en m’agrippant à quelque chose ou en utilisant une canne, ou un déambulateur ■■ ■■

11 Je reste couché la plupart du temps ■■ ■■12 Je change souvent de position ■■ ■■13 Je me retiens à quelque chose

pour me retourner dans mon lit ■■ ■■14 Je ne me baigne pas entièrement tout seul,

j’ai besoin que l’on m’assiste ■■ ■■15 Je ne me baigne pas du tout :

c’est quelqu’un d’autre qui me donne mon bain ■■ ■■16 J’ai besoin que l’on m’aide pour le bassin ■■ ■■17 J’ai du mal à mettre mes chaussures

ou mes chaussettes ■■ ■■18 Je ne contrôle pas ma vessie ■■ ■■19 Je ne boutonne pas mes vêtements :

j’ai par exemple besoin d’aide pour les boutons, les fermetures éclairs et les lacets ■■ ■■

20 Je passe la plupart du temps à moitié habillé ou en pyjama ■■ ■■

21 Je ne contrôle pas mes intestins ■■ ■■22 Je m’habille tout seul, mais très lentement ■■ ■■23 Je ne peux m’habiller qu’avec l’aide de quelqu’un ■■ ■■


Ce groupe de remarques portent sur les occupations à la maison ou dans le jardin que vous

avez l’habitude d’effectuer, en ne tenant compte que des choses que vous faites, cochez les

réponses dont vous êtes sûr qu’elles correspondent à ce que vous faites aujourd’hui et qui

sont liées à votre état de santé.

V R A I F A U X1 J’ai des occupations à la maison

mais seulement pendant de courtes durées ou bien je me repose souvent ■■ ■■

2 Je m’occupe moins à la maison que d’habitude ■■ ■■3 Je ne m’occupe pas du tout à la maison,

contrairement à mon habitude ■■ ■■4 Je ne participe pas du tout au ménage,

à l’ordre ou au bricolage que je fais habituellement à la maison ou le jardin ■■ ■■

5 Je ne fais pas du tout les courses que je ferais habituellement ■■ ■■

6 Je ne fais pas du tout les activités que j’ai l’habitude de faire ■■ ■■

7 J’ai du mal à me servir de mes mains, comme par exemple : ouvrir un robinet, utiliser les ustensiles de cuisine, scier, faire de la menuiserie ■■ ■■

8 Je ne m’occupe plus du tout de mon linge personnel ■■ ■■

9 Je ne fais pas de travaux pénibles dans la maison ■■ ■■10 Je ne m’intéresse plus à mes affaires

courantes personnelles (argent de poche par exemple) ■■ ■■

V R A I F A U X1 Je ne me déplace qu’à l’intérieur

de mon immeuble ■■ ■■2 Je ne sors pas de la chambre ■■ ■■3 Je passe plus de temps au lit ■■ ■■4 Je reste couché la plus grande partie

de la journée ■■ ■■5 En ce moment,

je n’utilise pas les transport publics ■■ ■■6 Je reste presque tout le temps à la maison ■■ ■■7 Je ne vais que dans les endroits

où je sais que l’on peut se reposer ■■ ■■8 Je ne vais pas en ville ■■ ■■9 Je ne quitte la maison

que pour de courtes périodes ■■ ■■10 Je ne me déplace pas dans le noir

ou dans des endroits non éclairés sansl’aide de quelqu’un ■■ ■■

3 / 7


V R A I F A U X1 Je vais moins souvent voir des copains ■■ ■■2 Je ne vais jamais en visite ■■ ■■3 Je manifeste moins d’intérêt

pour les problèmes des autres, par exemple : je ne les écoute pas quand ils me parlent, je ne propose pas de les aider ■■ ■■

4 Je me montre irritable avec ceux qui m’entourent, par exemple : je leur réponds durement, je les critique sans arrêt ■■ ■■

5 Je donne moins de marques d’affection (à mon entourage) ■■ ■■

6 J’ai moins d’activités de groupe ■■ ■■7 J’écourte mes visites chez mes amis ■■ ■■8 J’évite que l’on me rende visite ■■ ■■9 Mon intérêt pour la sexualité a diminué ■■ ■■10 J’exprime souvent mes préoccupations

sur ma santé ■■ ■■11 Je parle moins à mon entourage ■■ ■■12 Je réclame beaucoup de choses, par exemple :

que les gens fassent des choses pour moi, je leur dis comment il faut faire ■■ ■■

13 Je reste seul la plupart du temps ■■ ■■14 Je me montre désagréable avec les membres

de ma famille, par exemple : je suis rancunier avec eux et obstiné ■■ ■■

15 Je me montre désagréable avec les membres de ma famille, par exemple : je les frappe, je crie, je leur jette des choses à la figure ■■ ■■

16 J’essaie de m’isoler le plus possible des autres membres de ma famille ■■ ■■

17 Je suis moins attentif avec mes frères et sœurs ■■ ■■18 Je refuse le contact avec les membres

de la famille, par exemple : je mets de la distance entre eux et moi ■■ ■■

19 Je ne m’occupe pas comme d’habitude de mes frères et sœurs ou de ma famille ■■ ■■

20 Je ne plaisante pas en famille comme d’habitude ■■ ■■

4 / 7


V R A I F A U X1 Je marche sur des distances plus courtes

ou je m’arrête souvent pour me reposer ■■ ■■2 Je ne monte ni ne descend des côtes ■■ ■■3 Je n’emprunte les escaliers qu’avec une aide

mécanique, comme par exemple : une rampe, une canne, des béquilles ■■ ■■

4 Je ne monte et descends les escaliers qu’avec l’aide de quelqu’un ■■ ■■

5 Je me déplace dans une chaise roulante ■■ ■■6 Je ne marche pas du tout ■■ ■■7 Je marche seul, mais avec difficulté, par exemple :

en boitant, trébuchant, les jambes raides ■■ ■■8 Je ne marche qu’avec l’aide de quelqu’un ■■ ■■9 Je monte et descends les escaliers

plus lentement, par exemple : marche par marche, je m’arrête souvent ■■ ■■

10 Je n’emprunte jamais les escaliers ■■ ■■11 Je me déplace qu’à l’aide d’un déambulateur,

des béquilles, d’une canne en me tenant aux murs ou aux meubles ■■ ■■

12 Je marche plus lentement ■■ ■■

V R A I F A U X1 Je suis confus et commence plusieurs

choses en même temps ■■ ■■2 Je suis plus sujet à des petits accidents,

par exemple : je laisse tomber des choses, je trébuche et tombe, je me cogne contre les objets ■■ ■■

3 Je réagis lentement à ce qu’on dit ou à ce qu’on fait ■■ ■■

4 Je ne termine pas ce que je commence ■■ ■■5 J’ai de la difficulté à raisonner et à résoudre

les problèmes, par exemple : faire des projets, prendre des décisions, apprendre de nouvelles choses ■■ ■■

6 Je me comporte parfois comme si j’étais confus ou désorienté dans l’espace et dans le temps, comme par exemple : de savoir où je suis, qui est là, quelle direction prendre, quel jour on est ■■ ■■

7 J’oublie beaucoup de choses, par exemple : ce qui s’est passé récemment, où j’ai mis mes affaires, quand sont mes rendez-vous ■■ ■■

8 Je ne peux pas maintenir mon attention sur quelque chose pendant longtemps ■■ ■■

9 Je fais plus d’erreurs que d’habitude ■■ ■■10 J’ai du mal à faire des choses qui exigent

de la concentration et de la réflexion ■■ ■■

5 / 7


6 / 7

V R A I F A U X1 J’ai de la difficulté à écrire

ou à taper à la machine ■■ ■■2 Je communique surtout par gestes, par exemple :

en remuant la tête, montrant du doigt ou en utilisant un langage gestuel ■■ ■■

3 Seules quelques personnes qui me connaissent bien comprennent ce que je dis ■■ ■■

4 Je contrôle mal ma voix quand je parle, par exemple : je parle plus fort ou moins fort, ma voix tremble, change brusquement ■■ ■■

5 Je n’écris jamais sinon pour signer ■■ ■■6 Je ne mène une conversation que si la personne

est très près de moi, ou si je la regarde ■■ ■■7 J’ai de la difficulté à parler, par exemple :

je m’embrouille, je bégaie, je bredouille ■■ ■■8 On me comprend difficilement ■■ ■■9 Je ne m’exprime pas clairement

quand je suis stressé ■■ ■■

Pensez maintenant au travail que vous faites et cochez seulement les réponses dont vous

êtes sûr qu’elles sont vraies pour vous aujourd’hui et qu’elles sont liées à votre état de santé.

(Si ce jour est un jour férié, un samedi ou un dimanche, veuillez répondre comme si nous

étions un jour de semaine).

V R A I F A U X1 Je ne travaille pas du tout ■■ ■■

Si vous avez répondu VRAI, passez à la page suivante.

2 Je fais une partie de mon travail à la maison ■■ ■■3 Je ne suis pas aussi efficace que d’habitude

dans mon travail ■■ ■■4 Je me trouve souvent irritable avec mes copains,

par exemple : je les rabroue, leur réponds durement, les critique facilement ■■ ■■

5 Mon temps de travail est écourté ■■ ■■6 Je ne m’occupe que de travaux faciles ■■ ■■7 Je ne reste pas longtemps sur mon travail

ou je fais souvent des pauses ■■ ■■8 Je travaille dans mon lycée ou collège habituel,

mais avec quelques changements, comme par exemple : j’utilise un autre matériel ou un matériel spécial, j’échange mon travail avec d’autres ■■ ■■

9 Je ne travaille pas aussi soigneusement et précisément que d’habitude ■■ ■■


Cette section porte sur vos activités de loisirs habituelles. Ce sont des activités que vous

pouvez faire pour vous détendre, pour passez le temps ou vous amuser.

V R A I F A U X1 Je passe moins de temps à mes loisirs ■■ ■■2 Je fais moins de sorties ■■ ■■3 Je passe moins de temps à mes loisirs non actifs

comme la télévision, les cartes, la lecture ■■ ■■4 Je ne m’adonne plus du tout à mes loisirs non actifs

comme la télévision, les cartes, la lecturecontrairement à mon habitude ■■ ■■

5 Je consacre plus de temps à mes loisirs inactifs qu’à mes loisirs actifs habituels ■■ ■■

6 Je participe moins aux activités communautaires ■■ ■■7 J’ai restreint mes loisirs

ou activités physiques habituelles ■■ ■■8 Je ne fais pas du tout mes activités

ou loisirs physiques habituels ■■ ■■

V R A I F A U X1 Je mange beaucoup moins que d’habitude ■■ ■■2 Je mange de façon autonome,

mais seulement des plats spécialement préparés à l’aide d’ustensiles spéciaux ■■ ■■

3 Je mange des plats spéciaux ou différents, par exemple : des aliments en purée, de régime sans sucre ou sans sel, peu gras ou peu sucré ■■ ■■

4 Je ne mange pas du tout d’aliment solide et n’ingère que des liquides ■■ ■■

5 Pendant les repas, je ne fais que grignoter et je sélectionne mes aliments ■■ ■■

6 Je bois moins ■■ ■■7 Je me nourris avec l’aide de quelqu’un ■■ ■■8 Je ne me nourris pas du tout moi-même :

on doit me nourrir ■■ ■■9 Je ne mange rien du tout, on me nourrit

par gavage (aliment liquide par sonde de gavage gastrique) ■■ ■■

7 / 7


Laure CHRISTOPHE

Des prismes contre la douleur : exploration physiopathologique et thérapeutique du syndrome douloureux régional complexe

via l’adaptation prismatique Th. Méd : Lyon 2016 n°

Résumé : Le syndrome Douloureux Régional Complexe de type 1 (SDRC) est une pathologie chronique invalidante faisant suite à une lésion périphérique, pour laquelle les prises en charges habituelles médicamenteuses et physiques sont souvent insuffisantes à soulager les patients. Il existe un consensus grandissant pour une participation centrale à cette pathologie, même si la nature exacte des altérations des représentations spatiales et du corps reste débattue. Alors qu’il a été argumenté de façon répétée que le SDRC impliquait une négligence motrice du membre pathologique, la référence visuelle égocentrique a été retrouvée déviée du côté douloureux, suggérant une négligence du côté sain. En conséquence, certaines équipes ont proposé l’adaptation prismatique afin de normaliser cette déviation et ont constaté une amélioration fonctionnelle et du niveau douloureux. Les objectifs de cette étude étaient d’explorer les modifications des référentiels spatiaux dans une population de patients SDRC (n=7) ainsi que les éventuelles manifestations de négligence motrice et d’étayer les effets thérapeutiques de l’adaptation prismatique. Ont été recueillis avant, pendant et après une semaine d’adaptation prismatique (2 séances par jour pendant 5 jours) : le niveau douloureux et la qualité de vie, les cadres de référence égocentrique (droits devants visuel et manuels) et des tests de négligence (bissection de lignes, taches de négligence motrice et d’extinction motrice en analyse cinématique). Premièrement, nos résultats n’apportent pas d’argument pour des éléments de négligence motrice ni visuelle chez les patients SDRC. Deuxièmement, les cadres de référence des représentations corporelles (droits devants visuel et manuel) n’ont pas été retrouvés déviés de façon systématique. Troisièmement, cette intervention par adaptation prismatique a durablement amélioré le niveau douloureux et la qualité de vie (effet maintenu à 2 semaines post prise en charge). Cette étude apporte des arguments pour utiliser l’adaptation prismatique, ni couteuse ni invasive, comme une alternative ou en complément des prises en charges habituelles dans les situations complexes et fréquentes d’impasses thérapeutiques pour les patients SDRC. Nos résultats suggèrent en effet une amélioration durable du niveau douloureux et de la qualité de vie. De plus, ces résultats infirment la théorie de pseudo-négligence et fournit de plus amples données physiopathologiques sur la modification des référentiels spatiaux. Comme dans la négligence, la compréhension des effets thérapeutiques de l’adaptation prismatique nécessite des travaux de recherche complémentaires.

Abstract : Complex Regional Pain Syndrome (CRPS) is an invalidating chronic condition subsequent to peripheral lesions. There is growing consensus for a central contribution to CRPS. However the nature of this central body representation disorder is increasingly debated. Although it has been repeatedly argued that CRPS results in motor neglect of the affected side, visual egocentric reference frame was found to be deviated towards the pain, i.e. neglect of the healthy side. Accordingly, prism adaptation has been successfully used to normalize this deviation. This study aimed at clarifying whether 7 CRPS patients exhibited neglect as well as exploring the pathophysiological mechanisms of this manifestation and of the therapeutic effects of prism-adaptation. Pain and quality of life, egocentric reference frames (visual and proprioceptive straight-ahead), and neglect-tests (line-bisection, kinematic analyses of motor neglect and motor extinction) were repeatedly assessed prior to, during and following a one week intense prism adaptation intervention. First, our results provide no support for visual and motor neglect in CRPS. Second, reference frames for body representations were not systematically deviated. Third, intensive prism adaptation intervention durably ameliorated pain and quality of life. As for spatial neglect, understanding the therapeutic effects of prism adaptation deserves further investigations.

MOTS CLES : Syndrome douloureux régional complexe, douleur, négligence spatiale, cognition spatiale, negligence mortice, adaptation prismatique.

JURY : Présidente : Madame la Professeure Sophie Jacquin-Courtois Membres : Monsieur le Professeur Gilles Rode Monsieur le Professeur Yves Rossetti Monsieur le Professeur Bernard Laurent Madame la Docteure Nathalie André-Obadia

DATE DE SOUTENANCE : 23 mai 2016

Adresse de l’auteur : 15 rue des remparts d’Ainay, 69002 Lyon [email protected]


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