Casos Clínicos

Arch. Esp. Urol., 58, 3 (247-250), 2005

METASTASIS CUTÁNEA DEL CÁNCER RENAL:CASO CLÍNICO Y REVISIÓN.

Alfonso Barbagelata López, Manuel Ruibal Moldes,Antonio Blanco Díez, Enrique Fernández Rosado,Jose Luis Ponce Díaz-Reixa, Serafín Novas Castro,Alberto Lancina Martín y Marcelino GonzálezMartín.

Servicio de Urología. Hospital Juan Canalejo.La Coruña. España

Resumen.- OBJETIVO: Añadir a la literatura un caso clí-nico poco habitual de metástasis cutánea del adenocarci-noma renal analizando la significación pronóstica, el com-portamiento frente a la terapéutica y la presentación clíni-ca de éstas en base a una revisión bibliográfica de la lite-ratura al respecto.MÉTODOS/RESULTADOS: Presentamos el caso clínico deun varón de 65 años con una metástasis cutánea en raízde miembro inferior izquierdo un año después de la reali-zación de una nefrectomía radical por un adenocarcino-ma de células claras.

Alfonso Barbagelata LópezAvda/ Alfonso Molina nº 6-6ºIzq15005 La Coruña. (España)e-mail:Barbagelata@telefónica.net

Trabajo recibido: 26 de junio 2004Cor

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Palabras clave: Metástasis cutánea. Adenocarcinomarenal de células claras. Tratamiento.

Summary.- OBJECTIVES: To report another rare case ofskin metastasis from a renal adenocarcinoma, analyzingthe prognostic significance, response to therapy, andclinical presentation after a bibliographic review. METHODS/RESULTS: We report the case of a 65-year-oldmale with a cutaneous metastasis in the root of his inferiorleft extremity one year after right nephrectomy for a clearcell adenocarcinoma.CONCLUSIONS: Skin metastases usually present as solitarycutaneous lesions of variable macroscopic features andrapid growing; the diagnosis is made by histologicalanalysis, being excision the treatment of choice wheneverpossible. Prognosis is better for solitary lesions appearingasynchronously with the primary tumor, and among themthe longer the time after diagnosis of initial lesion theyappear the better the prognosis.

CONCLUSIONES: Se suelen presentar como lesionescutáneas solitarias de características macroscópicas varia-bles y de rápido crecimiento, cuyo diagnóstico se realizaen base al análisis histológico e, indicándose como trata-miento la exéresis siempre que sea posible realizarla.El pronóstico es mejor en las lesiones solitarias , asíncro-nas en relación al tumor primario y dentro de ellas aque-llas en las que el tiempo de aparición de dicha metástasises mayor con respecto al momento de diagnóstico de lalesión inicial.

Keywords: Cutaneous metastases. Clear cell renalcarcinoma. Treatment.

INTRODUCCIÓN

Aproximadamente en el 80% de los casos, las metástasiscutáneas, se desarrollan a posteriori en la evolución deltumor primario. El tiempo medio de evolución desde elhallazgo del tumor primario hasta la aparición delimplante cutáneo es variable y se comprende en un rangomedio oscilante entre los 12 y los 63 meses y es muydependiente del estadío anatomopatológico.

248

Las localizaciones más habituales son cabeza (25%-50%), tronco (40%) y extremidades (10%). Generalmentela afectación cutánea es única pero suele existir compro-miso de otras localizaciones internas como pulmón (75%)u otros en múltiples órganos de la economía (82%).

En el caso que presentamos la aparición de las metásta-sis cutáneas ocurrió a los 11 meses de la cirugía, se tra-taba de una única lesión y no coexistía con lesiones aotros niveles. El desarrollo precoz de la metástasis seríaexplicable por el estadío anatomopatológico.

CASO CLÍNICO

Paciente de 65 años, sin antecedentes patológicos deinterés, remitido a consultas externas de urología en rela-ción a hematuria macróscopica total con episodio deRAO. En la ecografía se aprecia una masa renal izquier-da heterogénea de 7,7 * 7,2 * 7. A la vista de estoshallazgos se le realiza un TAC de abdomen en el queaparece una masa renal hipodensa de 7,5 * 7 cm y conrealce irregular tras inyección de contraste.

Se le realiza nefrectomía radical izquierda por vía sub-costal anterior.

El informe anatomopatológico revela un carcinoma decélulas renales de 8,5*8*7 cms pT2 N0 MX, grado III deFurhman.

Control a los seis meses de la cirugía, mediante TAC DEABDOMEN, que no muestra alteraciones de interés.

A. Barbagelata López, M. Ruibal Moldes, A. Blanco Díez y cols.

FIGURA 1. RMN potenciada en T2 a nivel de raíz demiembros inferiores.

FIGURA 2. Corte transversal de RMN a nivel de raíz demiembros potenciada en T1.Lesión enmarcada.

A los 11 meses del tratamiento presenta una masa deconsistencia blanda en la raíz de miembro inferiorizquierdo extendida hacia fosa ilíaca, indolora, no ulce-rada, que en la R.M.N. a la que se somete se muestracomo una neoformación de 10 * 8 * 8 en tejido celularsubcutáneo que infiltra la fascia del tensor de la fascialata y se extiende hasta la piel sin afectarla (Figuras 1-2-3).

Se interviene realizando exéresis completa de una tumo-ración pseudocapsulada que se diseca con cierta facili-dad excepto en su cara inferior donde se encuentra ínti-mamente adherida a planos profundos con la presenciade un pedículo más desarrollado. Se realiza simultánea-mente linfadenectomía inguinal (negativa de extensión).

El estudio histopatológico correspondió a carcinomarenal metastático variante sarcomatoide pobremente dife-renciada sin afectación ganglionar.

Seguimiento: en las revisiones realizadas a los 3, 6 y 12meses el paciente se encuentra asintomático y sin eviden-cia de recidiva.

DISCUSIÓN

El cáncer renal es el tercero en frecuencia dentro de losde estirpe urológica y representa el 2-3% de los tumoresmalignos, ocurriendo usualmente entre la 5ª y la 7ª déca-das de la vida. Es el tumor de más alta letalidad dentrode los urológicos.Entre el 10% y el 45% de los tumores renales malignos

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han metastatizado en el momento del diagnóstico y,aproximadamente en el 20% de los casos, la metastásises la primera manifestación de la enfermedad. Además,un 40% de los cánceres renales localizados desarrollanmetástasis en su evolución, a pesar de la eliminación deltumor primario.

Las localizaciones más frecuentes de las metástasis a dis-tancia del cáncer renal son: pulmón, hígado y hueso.Dentro de otras localizaciones de menor frecuencia depresentación se encuentran las metástasis cutáneas queviene a ocupar el séptimo lugar en orden de frecuencia,representando entre el 2,4% y el 6,4% de todos los tumo-res renales (2 – 4 , 7).

Lo habitual es que las metástasis cutáneas sean descu-biertas a posteriori en la evolución de un tumor primarioya detectado. Y esto acontece así en aproximadamente el80% de las ocasiones, habiendo sido comunicada unaincidencia como primer hallazgo de enfermedad algomás elevada en algunas series. El tiempo medio de evo-lución desde el diagnóstico inicial hasta el desarrollo delimplante metastásico varía entre los 12 y los 63 meses demedia (2 - 4) con un amplio rango de variabilidad fun-damentalmente en relación con el estadío anatomopato-lógico.

Los asentamientos más comunes de los implantes metas-táticos son cabeza (25,3% - 50%), tronco (con una fre-cuencia comunicada de hasta el 40%) y las extremidades(aprox. 10,7%) (1-6). Habitualmente son únicas dentro dela superficie cutánea pero suelen ir acompañadas de

METASTASIS CUTÁNEA DEL CÁNCER RENAL: CASO CLÍNICO Y REVISIÓN.

FIGURA 3. Secuencia de RMN con sección transversalapreciando señal hiperintensa de la neoformación

otras en órganos internos como demostraron Weiss (8)que detectó que el 75% de los pacientes con metástasiscutáneas presentaban metastásis pulmonares en lasautopsias realizadas y Hellsten (9) quien demostró en susestudios que el 82% de las metástasis afectan a múltipleslocalizaciones.

El desarrollo de metástasis cutáneas sería explicable apartir de la diseminación hematógena de las célulastumorales (2 , 3) ; tres son las posibles rutas de esta siem-bra: 1.- la más importante en relación con la tendencia asu ocupación sería la vena renal con drenaje hacia la A.D. y la circulación pulmonar. 2.- a través de la venaespermática serían posibles metástasis retrógradas haciavejiga, vagina, pene, .. 3.- a través de las venas lumba-res, que por su baja presión permiten el trayecto inverso,y que explicarían asentamientos en columna vertebral,tiroides, S.N.C.,..

Clínicamente los implantes cutáneos se expresan comouna lesión solitaria de aparición repentina, de crecimien-to rápido, con una coloración azulada, rojiza o marro-nácea, ocasionalmente pulsátil y en raras ocasiones ulce-rada. También esta descrita su presentación como cuernocutáneo. Es frecuente que tengan aspecto de benignidadpor lo que en no pocas ocasiones resultan infradiagnos-ticadas. Varios son los diagnósticos diferenciales a consi-derar: quiste epidérmico inflamado, cáncer de célulasbasales , … .

En el examen microscópico los hallazgos más constantesson: lesiones compuestas por células claras, presentandoatipias nucleares y nucleolo prominente, que adoptan unadisposición en panal de abeja o simulando una estructuraadenoidea rodeada por tabiques fibrosos (3 , 6).

Detectada la afectación cutánea y antes de establecer lapauta terapeútica, es preciso realizar un examen exhaus-tivo en busca de otras localizaciones metastásicas, ya quelas metástasis cutáneas suelen ser una manifestación tar-día de la enfermedad, por lo que es habitual encontrarotras afectaciones.

El tratamiento dependerá en gran medida del estadogeneral del enfermo y del grado de extensión. Así puesuna metástasis solitaria de presentación sincrónica en unpaciente con buen estado general se podrá beneficiar dela nefrectomía unida a la resección de la lesión cutánea.Y en aquellos en los que la manifestación sea asíncronay solitaria, como el caso que presentamos, con un acep-table estado general, se podrá realizar la exéresis dedicha lesión cutánea.

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BIBLIOGRAFIA y LECTURASRECOMENDADAS (*lectura de interés y**lectura fundamental)

Casos Clínicos

Arch. Esp. Urol., 58, 3 (250-253), 2005

REGRESIÓN ESPONTÁNEA DE TROMBOSISVENOSA EN UN CASO DE CARCINOMARENAL.

Antonio Jalón Monzón, Francisco Javier RegaderaSejas, Jorge García Rodríguez, Francisco JavierMartínez Gómez, Alberto Sánchez Trilla, Jesús MaríaFernández Gómez, Juan Javier Rodríguez Martínez,Oscar Rodríguez Faba, Roberto Carlos GonzálezÁlvarez, Miguel Álvarez Múgica.

Hospital Universitario Central de Asturias. Oviedo.Asturias. España.

Resumen.- OBJETIVO: Describir el primer caso deregresión espontánea de trombosis de vena renal y cavainferior en un paciente con carcinoma de células renales.MÉTODO/RESULTADO: Se describe el caso de una mujerdiagnosticada de masa renal con trombosis de venasrenal y cava. En los estudios de extensión previos a lanefrectomía radical se constata la regresión de dicho trom-bo que se confirma posteriormente tras la nefrectomía.CONCLUSIÓN: La regresión espontánea de metástasisde carcinoma de células renales se estima menor al 1%.Este es el primer caso descrito en la literatura que afectaa una trombosis tumoral de venas renal y cava inferior.

Antonio Jalón MonzónServicio de UrologíaHospital Universitario Central de AsturiasCelestino Villamil, s/n33006 Oviedo. Asturias. (España)

Trabajo recibido: 30 de agosto 2004Cor

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Palabras clave: Regresión espontánea. Carcinomarenal. Trombosis venosa.

A. Jalón Monzón, F. Javier Regadera Sejas, J. García Rodríguez y cols.

Hay que reseñar que, si bien es excepcional (0,3%-0-8%),se recoge en la literatura la posibilidad de regresiónespontánea del tumor en toda su extensión aún sinnefrectomía previa (5, 7).

En cuanto al pronóstico de este tipo de metástasis hay queresaltar que, es mejor en el caso de una lesión solitaria,y, dentro de ellas, tienen mejor evolución las que apare-cen asincrónicamente en la evolución del proceso queaquellas de aparición sincrónica con el tumor primario.Otro determinante pronóstico importante es el tiempotranscurrido entre el diagnóstico del tumor (en las asin-crónicas) y la aparición del implante metastásico. Lasupervivencia general de las metástasis cutáneas es de50% a 1 año, 20% a 3 años, prácticamente nula a 5años. En 1993 Couillard y de Vere White evidenciaronuna supervivencia a 5 años del 13% al 50% para lasmetástasis cutáneas solitarias tras la resección y de un 0%a 8% para los casos de metástasis múltiples. (1, 2, 7).

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Keywords: Spontaneous regression. Renal carcinoma.Vein thrombosis.

Summary.- OBJECTIVES: To report the first case ofspontaneous regression of renal vein and inferior venacava thrombus in a patient with renal clear cell carcinoma.METHODS/RESULTS: We describe the case of a womanwith the diagnosis of renal mass with venous thrombus ofthe renal vein and inferior vena cava. Extension studiesbefore radical nephrectomy showed regression of thethrombus which was confirmed during nephrectomy.CONCLUSIONS: Spontaneous regression of clear cellrenal carcinoma metastases is estimated below 1% of thecases. This is the first case report of regression of a tumoralthrombus of the renal vein and inferior vena cava.

INTRODUCCIÓN

Los tumores del parénquima renal representan aproxima-damente el 3% de los tumores renales del adulto. Más del80% de los cánceres renales asientan en el parénquimamientras que el resto se localizan en la pelvis renal.Prácticamente la totalidad de los tumores del parénquimason adenocarcinomas mientras que los tumores queasientan en la pelvis son, en su mayoría, carcinomas decélulas transicionales.Sólo el 40% de los pacientes tienen enfermedad confina-da al riñón en el momento del diagnóstico y desafortu-nadamente, un 25 a 30% de pacientes se presentan conmetástasis a distancia (1, 2). Si el tumor no puede sercompletamente resecado el curso es generalmente pro-

gresivo, con una media de supervivencia de 12 a 18meses después de las metástasis. El 85% de recidivas ocu-rren en los primeros tres años.Una de las característica del carcinoma de células rena-les (CCR) es su marcada tendencia a crecer intraluminal-mente en el sistema venoso, especialmente en vena renaly vena cava inferior, con una frecuencia estimada del 21-35% y 4-10% de los casos respectivamente (3, 4).La regresión espontánea de las metástasis han sido des-critas prácticamente en todos los tumores aunque los cua-tro tipos más frecuentes son el hipernefroma, neuroblas-toma, melanoma y el coriocarcinoma (5).Las metástasis afectan más comúnmente a pulmón, híga-do, huesos largos y cerebro, siendo las de localizaciónpulmonar las que regresan con más frecuencia (2, 5).Presentamos el primer caso descrito en la literatura, queasí nos consta, de regresión espontánea de una trombo-sis tumoral que afectaba a vena renal, vena cava inferiory vena ovárica izquierda.

CASO CLÍNICO

Mujer de 73 años, sin antecedentes personales de interés,que en ecografía realizada por dolor tipo cólico a nivelde fosa renal izquierda se le descubrió una masa renalizquierda. La TC realizada a posteriori (Figura 1) seinformó como de gran masa renal izquierda compatiblecon hipernefroma con trombosis de vena renal izquierday parcial de vena cava inferior, extendiéndose también avena ovárica izquierda.Se realizó RM (Figura 2) con la finalidad de buscar más

FIGURA 1. Tomografía Computarizada: gran masa renalizquierda con trombosis de venal renal y vena cava inferior.

FIGURA 2. Resonancia Magnética: masa renal izquierdacon trombosis de vena renal y pequeño trombo mural en su

desembocadura.

REGRESIÓN ESPONTÁNEA DE TROMBOSIS VENOSA EN UN CASO DE CARCINOMA RENAL.

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información acerca de la invasión neoplásica en venacava inferior, confirmándose la existencia de voluminosatumoración de 7x5x6 cm en riñón izquierdo con trombo-sis de vena renal izquierda y pequeño trombo mural ensu desembocadura en cava pero sin advertirse trombo enla luz de la cava intrahepática así como tampoco adeno-patías regionales en rango patológico.La paciente en ningún momento durante el tiempo trans-currido entre estos dos estudios de imagen refirió diseña,hemoptisis ni otra clínica que sugiriese el desprendimien-to del trombo en vena cava. Así mismo, tampoco iniciótratamiento alguno que pudiese disolver el trombo.Se decidió realizar nuevo TC abdominal (Figura 3) paraconfirmar los hallazgos de la RM informándose este comode masa renal izquierda de gran tamaño compatible conhipernefroma sin presencia de trombosis de vena renal ocava, presentes en estudios anteriores.En la gammagrafía ósea con Tc99m-MDP no se observa-ron acúmulos óseos patológicos.Se realizó nefrectomía radical izquierda evidenciandocomo hallazgo intraoperatorio un dudoso trombo devena renal distal por lo que se liberó la vena hasta sucruce con la aorta comprobándose su permeabilidadtotal a ese nivel.El diagnóstico de la pieza de nefrectomía fue de carcino-ma de células claras (grado III de Fuhrman), con bordesde resección a nivel de uréter, arteria y vena renal libresde tumor.

DISCUSIÓN

El CCR es predominantemente un tumor de adultos siendomás prevalente en la sexta década en hombres y en la sép-tima década en mujeres. La regresión espontánea parece

predominar en grupos de menor edad. Los cuatro tipos detumores que con más frecuencia presentan RE son el hiper-nefroma, neuroblastoma, melanoma y el coriocarcinoma.Aunque estas cuatro entidades representan menos del 4%de todos los cánceres, ellos constituyen más del 50% detodos los casos de regresión espontánea (5).

La regresión espontánea (RE) es definida por Everson yCole (6) como la “desaparición parcial o completa deltumor maligno en ausencia de todo tratamiento o en pre-sencia de tratamiento considerado como no adecuado”.La RE no es sinónimo de curación y por ello los mismosautores definen 6 categorías distintas: 1) regresión deltumor primario; 2) regresión de metástasis con confirma-ción histológica; 3) regresión de metástasis sin confirma-ción histológica; 4) regresión de supuestas metástasisdiagnosticadas radiológicamente; 5) estabilización tumo-ral y 6) recurrencia tardía.

La frecuencia de este fenómeno se estima menor del 1%(7, 8), no habiéndose descrito la RE del tumor primariosiendo excepcional la de las metástasis esqueléticas, cere-brales e intestinales. El pulmón es el órgano donde mayornúmero de regresiones se han descrito (9, 10). La mayorcapacidad del pulmón para lograr regresiones, compa-rándola con la de otros órganos, se cree que se debe asu constante exposición a antígenos externos y su rique-za en macrófagos, linfocitos e Inmunoglobulina A. Laregresión puede ser parcial o completa, de duraciónvariable, tras o sin nefrectomía, y no implica curación dela enfermedad neoplásica. Recientemente ha sido descri-ta la regresión de una metástasis coroidea tras nefrecto-mía (11).

Fueron descritas la regresión espontánea de trombos envena renal y cava inferior pero en paciente sin cáncerrenal, mieloma múltiple, síndrome nefrótico ni alteracionesen la coagulación (12). De este modo describimos el pri-mer caso de mujer con cáncer renal y trombosis de venarenal y cava con regresión espontánea de estas últimas.El descubrimiento de una masa renal con trombo en cavaes generalmente indicativo de CCR, siendo ocasional-mente visto en carcinoma de células transicionales o enpacientes con historia de tumor maligno primario extra-rrenal asociado con metástasis en riñón con trombo envena renal y cava (13, 14).Varios han sido los mecanismos propuestos para explicaresta regresión espontánea: causas hormonales, fiebre,infecciones y otras condiciones como factores de creci-miento o citoquinas, eliminación del carcinógeno, necro-sis tumoral o inhibición de la angiogénesis, factores psi-cológicos o apoptosis (15). La explicación más aceptada

FIGURA 3. Tomografía Computarizada: masa renal izquier-da sin presencia de trombosis venosa.

A. Jalón Monzón, F. Javier Regadera Sejas, J. García Rodríguez y cols.

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parece ser la mediación del sistema inmune (5) cuyamodificación pueda estar relacionada con cambios hor-monales, trauma quirúrgico, infección o fiebre.

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BIBLIOGRAFIA y LECTURASRECOMENDADAS (*lectura de interés y**lectura fundamental)

Casos Clínicos

Arch. Esp. Urol., 58, 3 (253-255), 2005

AMILOIDOSIS VESICAL PRIMARIA LOCALI-ZADA IDIOPÁTICA.

Carlos Pascual Mateo, María Antonia NietoGallego1, Nuria Rodríguez García, Marcos LujánGalán y Antonio Berenguer Sánchez.

Servicios de Urología y Anatomía Patológica1. HospitalUniversitario de Getafe. Madrid. España.

Resumen.- OBJETIVO: Describir un caso de amiloido-sis vesical localizada idiopática.MÉTODOS: Se estudió un paciente varón con hematuriaasintomática mediante resección transuretral. RESULTADOS: El resultado histológico de las muestrasenviadas informó de amiloidosis vesical. El estudio poste-rior no demostró depósitos de material amiloide en otralocalización ni etiología demostrable de la amiloidosis.CONCLUSIONES: La amiloidosis vesical localizada idio-pática es una entidad poco frecuente cuya principal formade presentación es la hematuria y que puede ser difícil dediferenciar de una patología neoplásica de urotelio vesi-cal.

Antonio Berenguer Sánchez.Servicio de Urología.Hospital Universitario de Getafe.Ctra de Toledo, Km. 12.500Getafe. Madrid. (España)e-mail: uroget@terra.es

Trabajo recibido: 29 de septiembre 2004Cor

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Palabras clave: Amiloidosis. Vejiga. Hematuria.

AMILOIDOSIS VESICAL PRIMARIA LOCALIZADA IDIOPÁTICA.

254

Keywords: Primary bladder amyloidosis. Hematuria.

Summary.- OBJECTIVE: To report one case of primarybladder amyloidosis. METHODS: We studied a male patient with asymptomatichematuria by means of transurethral resection.RESULTS: Pathologic features were consistent withamyloidosis of the bladder wall. We cannot prove eithersites of amyloid deposits or an etiology for this disease.CONCLUSIONS: Local idiopathic bladder amyloidosis isa very rare disease and the most common presentingsymptom is painless hematuria. It may be dif ficult todifferentiate between this disease and a urothelial bladderneoplasia.

INTRODUCCIÓN

La amiloidosis es un grupo heterogéneo de enfermedadesconsistentes en el depósito extracelular de una sustanciaproteinácea anormal. La enfermedad puede ser clasifica-da según su extensión (sistémica o localizada) y según suetiología (primaria o secundaria). Dentro de las formaslocalizadas destacan la del tracto respiratorio, tractogenitourinario y la cutánea. La amiloidosis vesical locali-zada primaria es una entidad de diagnóstico muy infre-cuente.

CASO CLÍNICO

Paciente varón de 43 años sin antecedentes médico-qui-rúrgicos de interés que fue remitido a consulta de

Urología por su médico de atención primaria por hema-turia macroscópica de varias semanas de evolución. Seinició el estudio de dicha hematuria con ecografía reno-vesical, citología de orina y urografía intravenosa, sien-do todas ellas normales. En la cistoscopia se evidencióuna lesión sobreelevada en cúpula de aspecto eritemato-so e hipervascularización en cara lateral derecha y trígo-no. Ante los hallazgos descritos se procede al tratamien-to quirúrgico de la lesión mediante resección transuretraly biopsia de las lesiones. El informe anatomopatológicode las muestras remitidas reveló el depósito de materialeosinófilo acelular rojo congo positivo compatible conamiloidosis (Figuras 1 y 2).

Con el diagnóstico de amiloidosis vesical se amplió elestudio de amiloidosis. Todas las pruebas realizadas(analítica de sangre y orina, electroforesis sérica y deorina, estudio inmunológico) fueron normales y la biop-sia de mucosa rectal no evidenció depósito de materialamiloide. El paciente fue diagnosticado de AmiloidosisVesical Primaria Localizada, permaneciendo asintomáti-co al cabo del primer año de seguimiento.

DISCUSIÓN

La amiloidosis vesical primaria localizada es una entidadrara y una causa infrecuente de hematuria. El pico deedad se sitúa entre los 50 y los 60 años y la proporciónhombre:mujer es de 1:1 o con ligero predominio mascu-lino según las series. (1, 2).

Su etiología es desconocida. Más de un tercio de lospacientes diagnosticados desarrollarán síntomas tardíos

FIGURA 1A. Imagen microscópica de biopsia de cúpulavesical (Hematoxilina-eosina).

FIGURA 1B. Tinción Rojo Congo de muestra de cúpulavesical.

C. Pascual Mateo, M. A. Nieto Gallego, N. Rodríguez García y cols.

255

de una neoplasia hematológica oculta subyacente. Unateoría propuesta postula que una cistitis crónica puedecausar una intensa agregación local de células linfoplas-máticas, que posteriormente proliferan de manera mono-clonal y secretan cadenas ligeras para formar depósitosamiloides. (3) La amiloidosis vesical primaria general-mente afecta a las capas submucosa y muscular propiade la vejiga mientras que la secundaria afecta a lascapas profundas y los vasos (por lo que la hematuria esmás importante y de peor control). Consiste en depósitoseosinófilos amplios, positivos con la tinción de rojo congo(birrefringencia positiva), así como un infiltrado de célu-las plasmáticas. Con microscopía electrónica se observaun entramado de fibrillas amiloides de unos 10 a 15 nmde diámetro (1, 4)

La presentación clínica y endoscópica puede ser indistin-guible de una lesión neoplásica urotelial (5). La formamás frecuente de presentación es la hematuria macroscó-pica (80% de los casos). También pueden aparecer sínto-mas irritativos miccionales (frecuencia, urgencia, dificul-tad miccional, disuria y nicturia); más raros son el dolorsuprapúbico, masa pélvica anterior y deterioro de la fun-ción renal. Se ha descrito amiloidosis en todo el tractogenitourinario, incluido un caso en el pene que cursó condisfunción erectil. La exploración física es normal. (1, 6).Cabe destacar que no se han descrito ningún caso deamiloidosis concomitantemente con carcinoma de célulastransicionales. (4).

En el caso de la amiloidosis, el cultivo y la citología deorina suelen ser negativas. En cuanto a la UIV, en el 95%de los casos es normal; el restante 5% muestra alteracio-nes inespecíficas (irregularidades de la pared vesical,defectos de repleción, dilatación de uréteres o estenosisureteral distal). La cistoscopia es la prueba que aportamás hallazgos; se han descrito distintas formas de pre-sentación: la más frecuente son lesiones submucosasamarillentas, en general bien circunscritas y polipoideas(también puede observarse ulceraciones, mucosa conges-tiva hemorrágica, área hemorrágica granular, papilas,lesiones angiomatosas o formas varicosas). Estos hallaz-gos no permiten un diagnostico preciso y en todos loscasos hay que recurrir a los hallazgos histológicos de lasbiopsias tomadas. La distribución más frecuente del ami-loide es en trígono (30%). En general otras pruebas deimagen (CT abdomen, RMN, arteriografía) no aportanningún beneficio adicional.

Una vez diagnosticada una amiloidosis vesical hay queidentificar si esta se trata de una forma localizada o sis-témica y si es primaria o secundaria. En el primer caso,

una de las pruebas de mayor rendimiento es la biopsiarectal, que identifica un 70-80% de las amiloidosis sisté-micas (también se pueden llevar a cabo biopsias en otraslocalizaciones). Dentro de las pruebas complementariaspara identificar posibles etiologías (mieloma múltiple,macroglobulinemia de Waldestrom, gammapatía mono-clonal de significado incierto, tuberculosis…), se encuen-tran la electroforesis sérica y urinaria, RX tórax, factorreumatoide y test de Mantoux entre otras pruebas. (1, 6). El tratamiento de elección ha sido la resección transure-tral (RTU) de las lesiones (4). Existen tratamientos médicosque se han ensayado con resultados variables, como sonlas instilaciones endovesicales de dimetilsulfóxido(DMSO) (7), la colchicina o la cefarantina (8). Aunquemuy raro, la hematuria incontrolable puede precisar laligadura/embolización de arteria iliacas o incluso la cis-tectomía (4, 5).

La tasa de recurrencias está en torno al 50%, lo que obli-ga a mantener una vigilancia endoscópica y clínica, deduración no determinada en la actualidad.(6)

WAN, S.N.G.C.S.H. ; YIM, A.P.C.;VALE, J.:“Idiopathic localized bladder amiloidosis: rare causeof haematuria”. Int .Urol .Nephrol., 34: 55, 2002.MALEK ,R.S.; GREENE, L.F.; FARROW, G.M.:“Amyloidosis of the urinary bladder”. Br. J. Urol., 43:189, 1971.AGARWAL, S.K.; WALMSLEY, H.B.; MARLEY,N.J.E.: “Primary amyloidosis of urinary bladder”. J. R.Soc. Med., 88: 171, 1995. AUGE, B.K.; HALUSZKA, M.M.: “Primary amyloi-dosis of the bladder”. J. Urol., 163: 1867, 2000.BOORJIAN, S.; CHOI, B.B.; LOO, M. H. y cols.: “Arare case of painless gross hematuria: primary locali-zed AA-type amiloidosis of the urinary bladder”.Urology, 59: 137, 2002.TIRZAMAN, O.; WAHNER-ROEDLER, D.L.;MALEK, R.S. y cols.: “Primary lozalized of the uri-nary bladder: a case series of 31 patients”. Mayo Clin.Proc., 75: 1264, 2000.Mc CAMMON, A.; LENTZNER, A.N.;MORIARTY, R.P. y cols.: “Intravesical dimethyl sul-foxide for primary amyloidosis of the bladder” .Urology, 52: 1136, 1998.CALDAMONE, A.A.; ELBADAWI, A.; MOSHTAGI,A. y cols.: “Primary localized amyloidosis of urinarybladder” . Urology, 15: 174, 1980.

*1.

2.

3.

4.

5.

*6.

7.

8.

BIBLIOGRAFIA y LECTURASRECOMENDADAS (*lectura de interés y**lectura fundamental)

AMILOIDOSIS VESICAL PRIMARIA LOCALIZADA IDIOPÁTICA.

256

Casos Clínicos

Arch. Esp. Urol., 58, 3 (256-258), 2005

LINFANGIOMA RENAL

Juan Carlos Castaño, Alejandro Vélez1, Férez RaúlFlórez2 y Carlos Alberto Uribe3.

Residente de Urología. Instituto Ciencias de la SaludCES. Patólogo1. Profesor y jefe del departamento deUrología2. Profesor departamento de Urología3.Hospital Pablo Tobón Uribe. Medellín. Colombia.

Resumen.- OBJETIVO: Presentar un caso inusual de lin-fangioma renal, en una mujer de 30 años quien consultópor dolor en el flanco izquierdo.MÉTODOS: Revisión de la literatura, presentación y dis-cusión de los hallazgos clínicos, radiológicos y de histo-patología. RESULTADOS: La paciente es llevada a tratamiento quirúr-gico, nefrectomía radical, con diagnóstico de lesión tumo-ral maligna, el resultado patológico final fue linfangiomarenal.CONCLUSIÓN: El linfangioma renal es un tumor mesen-quimatoso de comportamiento benigno y que presentaciertas dificultades diagnósticas, tanto radiográfica comomicroscópicamente. Este tumor puede ser confundido conotros tumores renales, incluyendo el carcinoma de célulasrenales.

Carlos Alberto Uribe T.Calle 55 #80-54 Apto 517Medellín. Colombiae-mail: curibet@epm.net.co

Trabajo recibido: 29 de octubre 2004Cor

resp

onde

ncia

Palabras clave: Linfangioma. Neoplasias renales.

Keywords: Lymphangioma. Kidney neoplasia.

Summary.- OBJECTIVES: To report a rare case of renallymphangioma in a 30-year-old female consulting with leftflank pain.METHODS: We perform a bibliographic review and pre-sent the clinical, radiological and pathologic features.RESULTS: The patient underwent surgical treatment: radicalnephrectomy. Final pathology report showed a renallymphangioma.CONCLUSIONS: Renal lymphangioma is a mesenchymaltumor of benign behavior which poses several diagnosticdifficulties, both radiologically and histologically. Thistumor may be confused with other renal tumors, includingclear cell renal carcinoma.

INTRODUCCIÓN

El linfangioma renal es un tumor mesenquimatoso relati-vamente raro, infrecuentemente diagnosticado comocausa de hematuria (1). Los tumores benignos del riñóncursan con frecuencia sin síntomas, y solo se manifiestancuando aumentan en tamaño y ejercen presión sobre lostejidos u órganos adyacentes o cuando producen hema-turia.

Entre las herramientas diagnósticas se encuentran la uro-grafía excretora, la cistoscopia, la pielografía retrógra-da, la tomografía axial computarizada (TAC), la reso-nancia magnética nuclear (RMN) y la angiografía, sinembargo, es raro hacer el diagnóstico de linfangiomarenal en el preoperatorio, y la mayoría son llevados anefrectomía radical (1). Existe también un caso publicadoel cual se asoció con mutaciones del gen VHL (2).

Los linfangiomas renales son menos frecuentes que loshemangiomas y hasta la fecha solo han sido reportadosotros 35 casos (1,2). La edad de presentación es variabley se han descrito casos tanto en niños como en personasde edad avanzada. Alrededor de una tercera parte se daen niños y las otras dos terceras partes en adultos (3).

La mayoría de casos descritos han sido tumores solitarios,encapsulados compuestos por pequeños quistes de conte-nido claro. Microscópicamente muestran espacios tapiza-dos por células endoteliales benignas con septos que songeneralmente fibrosos pero pueden contener fibras demúsculo liso (4).

J. C. Castaño, A. Vélez, F. R. Flórez y cols.

257

La mayoría de linfangiomas se localizan peripielicos ypodrían corresponder a linfangiectasias secundarias a lainflamación de la pelvis renal.

CASO CLÍNICO

Una mujer de 30 años de edad quien consultó por doloren el flanco izquierdo de 4 semanas de evolución. Lapaciente no refería ninguna otra sintomatología y el exa-men físico no arrojó hallazgos relevantes

La ecografía y posteriormente la tomografía, mostraronuna masa renal sólida en el lado izquierdo que captaba

internamente el medio de contraste después de su admi-nistración (Figura 1).

Con la sospecha de una patología maligna, se realizóuna nefrectomía radical izquierda a través de un accesoanterior transperitoneal por incisión subcostal. La conva-lecencia fue normal siendo dada de alta al cuarto díapostoperatorio. En la revisión de los tres meses la pacien-te se encuentra sin síntomas.

La inspección macroscópica inicial del espécimen mues-tra una masa de 3.8 x 3.5 x 3.2 cm. confinada al riñón,de bordes regulares y envuelta por una delgada cápsula(Figura 2).

El análisis microscópico muestra un tumor formado bási-camente por una proliferación de vasos de diferenteforma y tamaño, tapizados por células endotelialesbenignas, con un contenido eosinófilo (Figura 3). Se hacediagnóstico de linfangioma renal.

DISCUSIÓN

Han sido pocos los casos reportados de linfagiomarenal, con solo 35 hasta ahora documentados en laliteratura (1). Casi siempre el tratamiento ha sidonefrectomía radical, lo cual sugiere que su diagnósti-co preoperatorio es difícil. Las imágenes obtenidaspor ecografía, tomografía axial computarizada oresonancia nuclear magnética no muestran hallazgosque sean específicos, y de hecho la aspiración conaguja fina no siempre confirma si la masa es benignao maligna (1).

FIGURA 1. El TAC muestra masa renal izquierda.

FIGURA 2. El espécimen resecado. FIGURA 3. El estudio microscópico muestra una masa renalde 3.8x 3.5x 3.2. una franca proliferación vascular.

LINFANGIOMA RENAL

258

Se han descrito técnicas endoscópicas como la ureterore-noscopia para visualizar y manejar otros tumores mesen-quimatosos como los hemangiomas que cursan conhematuria persistente (5), pero en la actualidad están porencontrarse métodos diagnósticos más efectivos para estetipo de tumores benignos del riñón.

NAKAY, Y.; NAMBA, Y.; SUGAO, H.: “Renallymphangioma”. J. Urol., 162: 484, 1999.ZAPALKA, D.; KRISHNAMURTI, L.; MANIVEL,C. y cols.: “Lymphangioma of the renal capsule”. J.Urol., 168: 220, 2002.JOOST, J.; SCHAFER, R.; ALTWEIN, E.: “Renallymphangioma”. J. Urol., 118: 22, 1977.MURPHY, W.M.; BECKWITH, J.B.; FARROW,G.M.: “Atlas of tumor pathology”. Armed ForcesInstitute of Pathology Ed; Washington DC. p. 153-180. 1993.DANESHMAND, S.; HUFFMAN, J.: “Endoscopicmanagement of renal hemangioma”. J. Urol., 167: 488,2002.

*1.

2.

*3.

**4.

5.

BIBLIOGRAFIA y LECTURASRECOMENDADAS (*lectura de interés y**lectura fundamental)

Casos Clínicos

Arch. Esp. Urol., 58, 3 (258-261), 2005

RECIDIVA PELVIANA DESPUES DE CISTECTO-MIA RADICAL POR CANCER VESICAL

Jesús Calleja Escudero, Carlos Müller Arteaga, JuanRamón Torrecilla García- Ripoll, Miguel PascualSamaniego y Ernesto Fernández del Busto.

Servicio de Urología. Hospital Clínico Universitario.Valladolid. España

Resumen.- OBJETIVO: Presentamos un caso de unvarón sometido a cistectomía radical con neovejiga orto-tópica por cáncer vesical, con recurrencia local desarro-llado a los 8 meses.MÉTODO: Los estudios diagnósticos incluyen TAC y biop-sia transrectal ecodirigida.RESULTADO: Con el diagnóstico de recurrencia local, fuetratado con quimioterapia y radioterapia.CONCLUSIONES: La recurrencia pélvica por carcinomatransicional después de cistectomía radical, es infrecuentey con pobre pronóstico. Está frecuentemente asociado conestadio tumoral avanzado. Debe ser tratado con aborda-je multidisciplinario.

Jesús Calleja Escuderoc/ Domingo Martínez, 6 - 7ºB47007 Valladolid. (España)e-mail: jecaes@navegalia.com

Trabajo recibido: 4 de noviembre 2004Cor

resp

onde

ncia

Palabras clave: Vejiga. Cáncer. Recurrencia.Cistectomía.

Keywords: Bladder. Cancer. Recurrence.Cystectomy

Summary.- OBJECTIVES: We report the case of a malepatient who had undergone radical cystectomy andorthotopic neobladder for bladder cancer presenting withlocal recurrence eight months later.METHODS: Diagnostic tests included CT scan andultrasound guided transrectal biopsy.RESULTS: With the diagnosis of local recurrence heunderwent chemotherapy and radiotherapy.CONCLUSIONS: The pelvic recurrence of transitional cellcarcinoma after radical cystectomy is rare and prognosis ispoor. It is frequently associated with advanced tumorstage. It should be treated by a multidisciplinary approach.

J. Calleja Escudero, C. Müller Arteaga, J. R. Torrecilla García- Ripoll y cols.

INTRODUCCIÓN

La recidiva pelviana después de cistectomía radical esdefinida como la aparición secundaria de un tumor de lamisma naturaleza histológica que el tumor vesical inicialen el lecho quirúrgico o a nivel de la linfadenectomía ileo-obturatriz realizada en el momento de la cistectomía (1).Esta definición excluye las recidivas a nivel del resto ure-tral, anastomosis uretero-entérica, ganglios situados porencima de la bifurcación iliaca común, ganglios inguina-les y metástasis sistémicas.

El porcentaje de recidiva pelviana ha pasado del 30-40% en los años 50 a un 3,9-18% en las series recientescon una tasa media del 11,5 %.(1, 2).

259

FIGURA 1. TAC en el que se observa masa pélvica de9x8,5x11cm que se extiende a la fosa isquiorectal que

desplaza y comprime anteriormente la neovejiga ylateralmente al rectosigma.

Los pacientes con elevado estadio patológico o invasiónganglionar tienen un riesgo más elevado. La recidivalocal es más frecuente en los tumores localmente avan-zados (pT3b-pT4a) (2), sin que su frecuencia se modifi-que por la administración de radioterapia preoperatoria(3).

La recidiva local se puede justificar por varios mecanis-mos (3):

• Exéresis microscópicamente incompleta de la tumo-ración, dando lugar a márgenes macro o microscópi-camente positivos. Que es probablemente la causa másimportante de recidiva local actualmente. La extensióntumoral dentro de la grasa perivesical lateral o poste-rior puede dar lugar a una excisión inadecuada deltumor, con presencia del mismo en la pared pélvica, enla zona peritoneal de la región rectovesical o en lacara anterior del recto. Otro sitio posible de resecciónincompleta es el pedículo vesical con extensión de laenfermedad a lo largo de los vasos hipogástricos y enla disección de los ganglios regionales. En las muje-res, la enfermedad residual puede estar detrás del mar-gen vaginal.

• Contaminación durante el acto quirúrgico por cistosto-mía inadvertida durante la movilización vesical, que esraro o por la diseminación a través de la orina despuésde la disección uretral.

• Existencia de afectación linfática regional microscópicaresidual.

Para algunos autores (4) la afectación limitada de gan-glios o la enfermedad localmente avanzada es una con-traindicación absoluta para la realización de neovejigaortotópica. Sin embargo para otros, cuando es posiblela resección macroscópica completa de la enfermedadpélvica, la neovejiga ortotópica es una opción razonable(5,6).

La recurrencia local raramente interfiere con la fun-ción de la neovejiga, siendo la localización de larecurrencia más importante que el tamaño de lamisma (5).

La recidiva suele diagnosticarse como media entre los 8 ylos 13 meses después de la cistectomía, con un intervaloentre 1 y 79 meses (2, 3), lo que parece confirmar que sedebe a tumor residual microscópico en la pelvis o en losganglios linfáticos.

CASO CLÍNICO

Paciente de 65 años de edad que consulta por hematu-ria. Entre los antecedentes personales destaca una inter-vención por úlcera gástrica hace 18 años.

En el estudio ecográfico y urográfico se aprecia unamasa de 4x3 cm en cara lateral izquierda de vejiga yotra lesión polipoidea de 0,7 cm en cara lateral derecha.Con el diagnóstico de tumor vesical, se realiza RTU vesi-cal. La anatomía patológica informa de carcinoma tran-sicional GIII que infiltra ampliamente la muscular.

El paciente es sometido a cistectomía radical con entero-cistoplastia destubulizada Wallace II. El estudio anatomo-patológico de la pieza revela un carcinoma de célulastransicionales de alto grado de crecimiento papilar-sóli-do, que infiltra la muscular, sin afectar a la grasa. No seaprecia invasión vascular ni linfática. Límite de resecciónlibre. Linfadenitis reactiva.

A los 8 meses de la cistectomía el paciente refiere dolorano-rectal, observando en la TAC una gran masa pélvicaque se extiende a la fosa isquiorectal, de 9x8,5x11cm. Eshipodensa, capta contraste de forma heterogénea.Desplaza y comprime anteriormente la neovejiga y late-ralmente al rectosigma, con el que no se aprecia planograso de separación y tampoco con el obturador internoizquierdo, el cual parece infiltrado. (Figura 1). Mínimaectasia pieloureteral derecha. Pequeñas adenopatias en

RECIDIVA PELVIANA DESPUES DE CISTECTOMIA RADICAL POR CANCER VESICAL

260

mesenterio y cadena ganglionar iliaca interna izquierda.No se evidencia afectación hepática.

Se realiza biopsia transrectal ecodirigida con diagnósti-co anatomopatológico de recidiva de carcinoma de célu-las transicionales de alto grado.

Se administra 20 Gy sobre recidiva pélvica con intenciónantiálgica y se inicia tratamiento paliativo con quimiote-rapia en regimen de metotrexate, vimblastina y carbo-platino.

En TAC de control al finalizar el tratamiento se apreciauna masa en pelvis que desplaza neovejiga e infiltra fosaisquiorectal sin plano de separación con el músculo obtu-rador interno izquierdo y recto de 5x5 cm. No se evi-dencian lesiones hepáticas.

El paciente se encuentra asintomático y subjetivamentebien a los 25 meses de la cistectomía y a los 16 meses deldiagnóstico de la recidiva pélvica.

DISCUSIÓN

Aproximadamente la mitad de los pacientes son asin-tomáticos. Pero puede manifestarse por la aparición desíntomas pélvicos o ser descubierto de forma incidentalal realizar un examen clínico o una TAC. El dolor rectalo pélvico es el síntoma más habitual de presentación, esdebido a infiltración de las ramas nerviosas. Otros sín-tomas que pueden aparecer son tenesmo, edema demiembros inferiores, dolor inguinal, retención urinaria(3), sangrado uretral o vaginal, problemas digestivosdesde estreñimiento hasta obstrucción intestinal.También se ha comunicado algún caso de priapismo(1), La hidronefrosis aparece con cierta frecuencia enestos pacientes (5).

Las recidivas locales aparecen durante los dos primerosaños después de la cistectomía y la TAC abdominopélvi-ca es recomendable para los pacientes de alto riesgocada 6 meses durante los dos primeros años de segui-miento y después anualmente (7).

La biopsia transrectal ecodirigida es la herramienta másimportante para el diagnóstico de la recurrencia pélvicalocal (5).

Como la enfermedad metastásica es frecuente en estospacientes, es necesario el reestadiaje después de ser des-cubierta la recidiva local. (3)

El tratamiento incluye quimioterapia, radioterapia, y ciru-gía, pudiendo alcanzar el control de la enfermedad en unpequeño número de pacientes (1)

El tamaño y la localización de la recurrencia son impor-tantes en la evaluación de la resecabilidad. Si la recu-rrencia es grande (mayor de 5 cm), o está íntimamenterelacionada con los vasos principales, nervios o hueso, laprobabilidad de márgenes negativos es baja. En estasituación la quimioterapia sistémica con o sin radiotera-pia puede ser usada para disminuir la masa e intentar laresección de la misma (3). La mayoría de los pacientesfallecen por metástasis a distancia.

Los pacientes con derivación ortotópica que desarrollanrecurrencia pélvica, pueden recibir dosis plenas de qui-mioterapia y quizás de radioterapia sin efectos negativospara su bolsa. Se ha utilizado quimioterapia con meto-trexato, vimblastina, doxorrubicina, cisplatino, epirrubici-na, gencitabina y taxol (5). Es recomendable el sonda-je rutinario del reservorio durante la administración dequimioterapia para evitar la toxicidad por reabsorción demetabolitos urinarios por la mucosa intestinal (4), comoen el caso del metotrexato.

En el tratamiento paliativo en caso de pacientes sintomá-ticos, puede utilizarse la radioterapia externa, pero exis-te un riesgo de irradiación sobre el intestino grueso, quelimita las dosis. La rectitis rádica y la fístula rectal sonposibles complicaciones en caso de que la irradiaciónlocal sea mayor de 60 Gy si la recidiva está en contactocon la pared rectal (1).

La radiofrecuencia de forma percutánea, se utiliza enasociación o complemento de la cirugía, de la quimiote-rapia o de la radioterapia (1). También se utiliza comotratamiento paliativo antiálgico y representa una alterna-tiva a los métodos más invasivos. La disminución deldolor se produce por destrucción de las fibras nerviosassensitivas adyacentes al tumor y descompresión porreducción del volumen tumoral, estimulación de la secre-ción de citoquinas secundaria a la destrucción celular einhibición transitoria del crecimiento tumoral. No obstan-te, son necesarios estudios multicentricos para evaluar lasindicaciones y beneficios para los pacientes.

Aquellos pacientes con mal estado general o severa coo-morbilidad puede ser una opción no realizar tratamientoactivo (3,5).

La recurrencia local del tumor después de cistectomía estáasociada con enfermedad sistémica y conlleva un pobre

J. Calleja Escudero, C. Müller Arteaga, J. R. Torrecilla García- Ripoll y cols.

261

pronóstico (4,5,8). La mayoría de los pacientes fallecenpor metástasis a distancia .

La supervivencia a medio y largo plazo de estos pacien-tes suele ser excepcional, comunicandose supervivenciasmedias a pesar del tratamiento de rescate que oscilaentre los 4 y los 18 meses, con un intervalo entre 1 y 58meses después del diagnóstico de la recidiva local (9).

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*4.

*5.

6.

7.

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**9.

BIBLIOGRAFIA y LECTURASRECOMENDADAS (*lectura de interés y**lectura fundamental)

RECIDIVA PELVIANA DESPUES DE CISTECTOMIA...