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250 대한신경과학회지 제30권 제3호, 2012 단신보고 접수번호:09-029(2-0710) B세포림프종에서 발생한 설인신경통관련실신 전남대학교 의과대학 신경과학교실, 뇌혈관센터 이진희 김동은 이종경 김준태 최강호 박만석 조기현 Syncope Associated With Glossopharyngeal Neuralgia in B-Cell Lymphoma Jin-Heui Lee, MD, Dong-Eun Kim, MD, Jong-Kyung Lee, MD, Joon-Tae Kim, MD, PhD, Kang-Ho Choi, MD, Man-Seok Park, MD, PhD, Ki-Hyun Cho, MD, PhD Department of Neurology, Cerebrovascular Center, Chonnam National University Medical School, Gwangju, Korea J Korean Neurol Assoc 30(3):250-252, 2012 Key Words: B-cell lymphoma, Glossopharyngeal neuralgia (GPN), Syncope Received February 16, 2012 Revised March 29, 2012 Accepted March 29, 2012 Joon-Tae Kim, MD, PhD Department of Neurology, Chonnam National University Medical School, 42 Jebong-ro, Dong-gu, Gwangju 501-757, Korea Tel: +82-62-220-5623 Fax: +82-62-228-3461 E-mail: [email protected] 설인신경통은 안면부통증을 유발하는 매우 드문 질환이다. 음식물을 삼키거나, 씹을 때 발작성의 날카로운 통증이 반복적 으로 혀의 뒤쪽 1/3, 구개편도 주위, 구개인두 측면, 중이 또는 이관에 유발되는 것이 특징이다. 주로 특발성으로 생기지만 신 생물, 감염, 혈관의 신경압박이나 다발신경염에 의해 이차적으 로 발생할 수 있다. 1 설인신경통의 약 10%에서 통증과 함께 서 , 저혈압, 실신, 경련, 심한 경우에는 심장정지를 경험하는데 이는 설인신경의 과자극이 뇌간의 혈관운동중추로 되먹임되어 미주신경반사를 자극함으로써 발생한다. 2 치료는 특발성의 경 우 주로 항경련제인 카르바마제핀(carbamazepine)이나 페니토 (phenytoin)의 투여와 함께 심장박동조율기삽입을 고려한다. 3 하지만 이차적으로 발생한 설인신경통에 대한 치료지침은 부족 하다. 저자들은 반복적인 설인신경통관련실신이 발생한 환자에서 두경부종양을 확인하였고 이에 대한 항암치료 후 증상 호전을 경험하여 보고한다. 76세 남자가 3개월 전부터 구개부 통증과 함께 발생하는 1-2 분 정도의 의식소실때문에 응급실에 왔다. 통증은 특별한 자극 없이 발생하였고 좌측 연구개에서 시작하여 구개인두 측면으로 방사되었다. 통증과 관련된 외상이나 두경부시술의 병력은 없 었다. 내원 후 활력징후, 일반혈액검사와 신경계진찰은 정상이 었다. 신체검사에서 좌측 구개인두궁에서 종괴가 보여(Fig. A) 두부와 경부조영증강자기공명영상을 촬영하였다. 두부MRI서 좌측 연구개에서 조영이 잘 되지 않지만 경계가 분명한 종괴 가 보여(Fig. C, D) 조직검사를 하였으며, 경부MRI에서는 전이 를 의심할 만한 조영증강병변은 없었다. 설인신경통관련실신을 의심하여 입원기간 중 카르바마제핀을 투여하였으나 입원 2째 병상에 누워있던 중 갑작스럽게 좌측 경부통증을 호소하였 . 통증은 좌측 연구개에서 전파되었고 이후 어지럼을 호소하 더니 의식이 소실되었다. 당시 활력징후는 혈압 65/40 mmHg, 박동수 56/min였으며 아트로핀(atropine) 투여를 준비하던 중 3분만에 의식은 저절로 회복되었고 활력징후도 정상으로 돌아 왔다. 증상 발생 당시 24시간심전도검사에서 심정지는 없었으 나 박동수 22/min의 서맥이 있었고 이후 정상동리듬을 회복 하였다(Fig. E). 심장박동조율기삽입을 고려하던 중 연구개 종 괴에 대한 조직검사 결과가 나왔고, 광범위B-세포림프종을 확 인하였다 . 림프종에 대한 항암화학요법을 시행하여 2개월 후 종 괴의 크기가 뚜렷하게 줄고(Fig. B) 통증과 실신이 소실되어 카

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Page 1: B세포림프종에서 발생한 설인신경통관련실신jkna.org/upload/pdf/201203023.pdf · 2015-02-17 · 250 대한신경과학회지 제30권 제3호, 2012 단신보고 접수번호:09-029(2차-0710)

250 대한신경과학회지 제30권 제3호, 2012

단신보고 접수번호:09-029(2차-0710)

B세포림프종에서 발생한 설인신경통관련실신

전남대학교 의과대학 신경과학교실, 뇌혈관센터

이진희 김동은 이종경 김준태 최강호 박만석 조기현

Syncope Associated With Glossopharyngeal Neuralgia in B-Cell

Lymphoma

Jin-Heui Lee, MD, Dong-Eun Kim, MD, Jong-Kyung Lee, MD, Joon-Tae Kim, MD, PhD, Kang-Ho Choi, MD, Man-Seok Park, MD, PhD, Ki-Hyun Cho, MD, PhD

Department of Neurology, Cerebrovascular Center, Chonnam National University Medical School, Gwangju, Korea

J Korean Neurol Assoc 30(3):250-252, 2012

Key Words: B-cell lymphoma, Glossopharyngeal neuralgia (GPN), Syncope

Received February 16, 2012 Revised March 29, 2012

Accepted March 29, 2012

*Joon-Tae Kim, MD, PhDDepartment of Neurology, Chonnam National University Medical

School, 42 Jebong-ro, Dong-gu, Gwangju 501-757, Korea

Tel: +82-62-220-5623 Fax: +82-62-228-3461E-mail: [email protected]

설인신경통은 안면부통증을 유발하는 매우 드문 질환이다.

음식물을 삼키거나, 씹을 때 발작성의 날카로운 통증이 반복적

으로 혀의 뒤쪽 1/3, 구개편도 주위, 구개인두 측면, 중이 또는

이관에 유발되는 것이 특징이다. 주로 특발성으로 생기지만 신

생물, 감염, 혈관의 신경압박이나 다발신경염에 의해 이차적으

로 발생할 수 있다.1 설인신경통의 약 10%에서 통증과 함께 서

맥, 저혈압, 실신, 경련, 심한 경우에는 심장정지를 경험하는데

이는 설인신경의 과자극이 뇌간의 혈관운동중추로 되먹임되어

미주신경반사를 자극함으로써 발생한다.2 치료는 특발성의 경

우 주로 항경련제인 카르바마제핀(carbamazepine)이나 페니토

인(phenytoin)의 투여와 함께 심장박동조율기삽입을 고려한다.3

하지만 이차적으로 발생한 설인신경통에 대한 치료지침은 부족

하다.

저자들은 반복적인 설인신경통관련실신이 발생한 환자에서

두경부종양을 확인하였고 이에 대한 항암치료 후 증상 호전을

경험하여 보고한다.

증 례

76세 남자가 3개월 전부터 구개부 통증과 함께 발생하는 1-2

분 정도의 의식소실때문에 응급실에 왔다. 통증은 특별한 자극

없이 발생하였고 좌측 연구개에서 시작하여 구개인두 측면으로

방사되었다. 통증과 관련된 외상이나 두경부시술의 병력은 없

었다. 내원 후 활력징후, 일반혈액검사와 신경계진찰은 정상이

었다. 신체검사에서 좌측 구개인두궁에서 종괴가 보여(Fig. A)

두부와 경부조영증강자기공명영상을 촬영하였다. 두부MRI에

서 좌측 연구개에서 조영이 잘 되지 않지만 경계가 분명한 종괴

가 보여(Fig. C, D) 조직검사를 하였으며, 경부MRI에서는 전이

를 의심할 만한 조영증강병변은 없었다. 설인신경통관련실신을

의심하여 입원기간 중 카르바마제핀을 투여하였으나 입원 2일

째 병상에 누워있던 중 갑작스럽게 좌측 경부통증을 호소하였

다. 통증은 좌측 연구개에서 전파되었고 이후 어지럼을 호소하

더니 의식이 소실되었다. 당시 활력징후는 혈압 65/40 mmHg,

박동수 56회/min였으며 아트로핀(atropine) 투여를 준비하던 중

3분만에 의식은 저절로 회복되었고 활력징후도 정상으로 돌아

왔다. 증상 발생 당시 24시간심전도검사에서 심정지는 없었으

나 박동수 22회/min의 서맥이 있었고 이후 정상동리듬을 회복

하였다(Fig. E). 심장박동조율기삽입을 고려하던 중 연구개 종

괴에 대한 조직검사 결과가 나왔고, 광범위B-세포림프종을 확

인하였다. 림프종에 대한 항암화학요법을 시행하여 2개월 후 종

괴의 크기가 뚜렷하게 줄고(Fig. B) 통증과 실신이 소실되어 카

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B세포림프종에서 발생한 설인신경통관련실신

J Korean Neurol Assoc Volume 30 No. 3, 2012 251

A B

C D

E

Figure. (A) A bulky tumor (arrows) that occupies the whole hard palate with extension to the soft palate is seen during throat examination. (B) Photograph of the patient’s palate taken 6 weeks after his drug therapy. No visible tumor is seen. Gadolinium-enhanced coronal (C) and axial (D) magnetic resonance imaging of the neck showing a heterogeneously enhancing mass that occupies the left tonsillar fossa and extends anteriorly into the glossotonsillar sulcus. (E) Continuous rhythm strip recording during one of his syncopal events taken at referring regional hospital. Each of the large squares represents 0.2 seconds. Note a prolonged sinus bradycardia of approximately 3 minutes.

르바마제핀 투여를 중단하였다.

고 찰

두경부종양에서 발생하는 실신은 주로 경동맥동증후군(car-

otid sinus syndrome)으로 설명한다. 고개를 움직이거나 경동맥

동마사지를 할 때 또는 종괴 자체가 경동맥에 있는 압력수용기

를 누르게 되면 미주신경반사를 통해 심박동수가 느려지거나

혈압이 떨어진다.4 이런 기전에 의해 실신이 발생할 경우 통증

은 거의 호소하지 않는다. 이에 반해 설인신경통성실신은 설인

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이진희 김동은 이종경 김준태 최강호 박만석 조기현

252 대한신경과학회지 제30권 제3호, 2012

신경을 통해 들어온 이상 통증 자극이 고립로(solitary tract)에서

미주신경등쪽핵(dorsal motor nucleus of vagus nerve)과 연접하

고 미주신경을 통하여 서맥이나 저혈압을 일으키는 것으로 생

각하며, 그 빈도는 매우 드물다.2 본 증례는 실신 전에 심한 구

개와 경부 통증을 호소하였고, 통증은 고개운동이나 경동맥동

마사지없이 저절로 발생하였으며, 병변이 경동맥을 직접 침범

한 증거는 없어 경동맥동증후군보다는 설인신경통관련실신으

로 진단하였다. 설인신경통관련실신은 국내에도 보고가 있었으

나5 이차적 원인, 특히 종양에 의한 경우는 지금까지 보고가 없

었다.

설인신경통관련실신은 주로 카르바마제핀이나 페니토인같

은 약물치료와 함께 심장박동조율기삽입이 일차치료로 알려져

있다.3 하지만 일차치료가 실패한 경우나 이차적 설인신경통관

련실신의 경우 아직 정립된 치료지침이 없다. 일부 증례에서

일차약물치료와 심장박동조율기삽입이 실패한 경우 신경절단

술과 미세혈관감압술 같은 수술로 증상이 호전되었다.6 두경부

종양과 관련된 설인신경통관련실신은 그 빈도가 매우 적어 치

료 경험이 부족하나 최근 Worth 등이7 종양과 관련된 설인신경

통에 대하여 항암치료로 증상이 호전된 2예를 보고하였다. 본

증례에서도 조직검사에서 확인된 광범위B세포림프종에 대하여

rituximab, cyclophosphamide, 독소루비신(doxorubicin), 빈크리

스틴(vincristine), 프레드니솔론(prednisolone, R-CHOP) 구성 복

합항암화학요법치료를 하였고 이후 통증이나 실신의 재발은 없

었다.

설인신경통과 관련된 실신은 드물게 보고되었다.2 하지만 증

상 자체가 치명적일 수 있기 때문에 신속한 인식과 치료가 중요

하다. 특히 약물치료와 심장박동조율기삽입 치료가 실패한 경

우에는 이차설인신경통에 대한 면밀한 평가가 필요하겠다. 저

자들은 B세포림프종에서 발생한 설인신경통관련실신에 대하여

일차약물치료가 실패한 후 항암치료로 증상이 호전된 증례를

경험하여 보고하는 바이다.

REFERENCES

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