Case Report J Korean Orthop Assoc 2017; 52: 279-284 • https://doi.org/10.4055/jkoa.2017.52.3.279 www.jkoa.org

사구란 모세혈관의 연결 없이 동정맥 문합으로 구성된 말초기관

이며 한 층의 내피층과 이 주위를 둘러싸는 평활근의 특징을 가

진 사구세포들로 구성되어 있고 신체 중 수부에 가장 많이 분포

하고 있는 것으로 알려져 있다.1) 사구종(glomus tumor)은 피부와

피하 인접 부위에 위치하는 피부의 온도를 조절하는 사구체(glo-

mus body)에서 발생하는 혈관종(vascular tumor)의 일종으로, 모

든 연부조직 종양의 약 1.6%의 빈도를 보이고 수부 종양의 약 1%

를 차지하는 드문 양성 종양이다.1,2) 단발형(solitary type)과 다발

형(multiple type)으로 분류되고 단발형은 대개 수부에서 발견되

며 25%-75%에서 조갑하에 위치하고 다발형은 신체 어느 곳에서

나 발견될 수 있다.2) 40대에서 호발하며 20세 이하나 60세 이상에

서는 드물게 발생하고,3) 통증, 압통, 추위 민감성이 삼주징으로 알

려져 있으나 실제로 증상이 명확하지 않은 경우가 많다.2) 수지 이

외의 부위에서 발생하는 경우나 심부 조직에 발생하는 경우 사구

종 진단이 늦어질 수 있으며 슬관절 주위에서는 드물게 발생하는

것으로 알려져 있다.4) 본 교실에서는 일반적으로 호발하는 부위

가 아닌 슬관절 주위에서 발생한 사구종 2예를 경험하였기에 이

에 대해 보고하고자 한다.

증례보고

1. 증례 1

51세 여자 환자가 좌측 슬개건 전방의 통증을 동반한 종괴를 주

소로 내원하였다. 과거력상 내원 5년 전부터 슬개건 전방에 종괴

소견이 있었고 크기 변화는 없었다. 내원 6개월 전부터 압통이 있

었으며 앉는 자세에서 통증이 심해졌고 추위에 노출되었을 때 증

상이 심해지는 소견을 보여 인근 병원에서 보존적 치료를 받았으

나 증상 호전이 없어 본원 외래로 내원하였다.

이학적 검사상 좌측 슬개건 전방에 위치하는 약 0.5×0.5 cm

의 청자색의 색상 변화를 보이는 종괴가 관찰되었으며 주위 조직

과의 경계가 비교적 분명하였고 좁은 범위에서 이동성을 보였다

(Fig. 1). 압통은 종양이 있는 정확한 위치에서 발생하였으며, 슬관

절 최대 굴곡 시 통증 심해졌고, ice test상에서 냉온에 민감한 반

pISSN : 1226-2102, eISSN : 2005-8918279

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The Journal of the Korean Orthopaedic Association Volume 52 Number 3 2017

Received September 5, 2016 Revised December 12, 2016 Accepted December 13, 2016Correspondence to: Hee-Gon Park, M.D., Ph.D.Department of Orthopaedic Surgery, Dankook University Medical College, 119 Dandae-ro, Dongnam-gu, Cheonan 31116, KoreaTEL: +82-41-550-6579 FAX: +82-41-556-7060 E-mail: lovebio1ogy@naver.com

슬관절통증을유발한사구체종양박희곤 • 김성현 • 류지원

단국대학교 의과대학 정형외과학교실

Glomus Tumor Causing Knee PainHee-Gon Park, M.D., Ph.D. , Sung-Hyun Kim, M.D., and Jee-Won Ryu, M.D.

Department of Orthopaedic Surgery, Dankook University Medical College, Cheonan, Korea

Glomus tumor is a kind of hemangioma that occurs at the glomerulus in the subcutaneous layer. It mainly occurs at the distal hand and subungual area, and rarely at the knee joint. Pain, tenderness, and cold intolerance are known symptoms; however, symptoms in practice are not so easily detectable, and the diagnosis can be delayed if it is presented at areas other than the hand. If the diagnosis is delayed, patients could suffer extreme pain. Therefore, early diagnosis and surgical treatment are important. Ultrasound and magnetic resonance imaging were used to diagnose glomus tumor in our cases, which were found in subcutaneous tissue and muscle fascia. We claim that, for patients with persistent pain, known symptoms—extreme pain, cold intolerance, and tenderness—should be examined carefully and rule out glomus tumor. We report 2 cases of glomus tumors around the knee joint, which is not a common location of occurrence.

Key words: knee, glomus tumor, subcutaneous tissue, fascia, biopsy

280

Hee-Gon Park, et al.

응을 보였다. 감각이상 및 운동이상 등의 다른 증상은 없었으며,

단순 방사선 검사 및 혈액 검사 소견상 이상 소견은 없었다. 초음

파 검사상 최대 직경 5 mm 크기의 저 에코성 병변이 슬개건 전방

의 피하층에서 관찰되었으며 도플러 검사상 고혈관성(hypervas-

cular) 병변이 관찰되었다(Fig. 2).

국소 마취하에 수술이 시행되었고 약 2 cm의 절개를 통해 종

양에 접근하여 주변조직과 잘 구분되는 피막으로 둘러싸인 종양

을 확인하였다. 종양은 피하지방층에 위치하였고 피막과 함께 적

출하였다. 적출된 종양은 원형의 약 0.4×0.3×0.5 cm 크기의 경계

가 명확한 섬유성 피막(fibrous capsule)으로 싸여 있었다. 병리 조

직학적 소견상 정상 혈관 내피 세포를 갖는 많은 혈관구(vascular

channel)가 있었고 그 주위에 운집하고 있는 둥근 세포들이 관

찰되었으며 면역조직화학 염색에서 평활근 액틴(smooth muscle

actin, SMA) 양성 소견을 보여 사구종으로 확진하였다(Fig. 3).

수술 후 환자는 좌측 슬개건 앞 부분의 통증 및 압통은 없어졌

으며 수술 후 1년 추시상 술 전 증상의 재발은 없었다.

Figure 1. Preoperative clinical photo showing the elevated subcutaneous layer of patellar tendon due to the bluish tender lesion on the left knee (arrowhead).

A B

Figure 2. Ultrasound finding of the mass lesion. (A) Well-defined ovoid hypoechoic nodular lesion with a size of about 0.4×0.2×0.5 cm in the subcutaneous fat layer of the prepatellar area on transverse sonograms (arrow). (B) Hypervascular mass lesion on longitudinal Doppler sonograms.

A B

Figure 3. Microscopic findings of the mass lesion. (A) It is composed of capillary sized vessels surrounded by solid proliferation of round-to-cuboidal epithelioid cells with round nuclei (H&E, ×200). (B) Tumor cells are smooth muscle actin (SMA) positive (SMA, ×200).

281

Glomus Tumor Causing Knee Pain

2. 증례 2

26세 여자 환자가 8년 전부터 간헐적으로 좌측 슬관절 및 슬와 부

분의 통증, 압통 및 저린감이 있었고 내원 1년 전부터 증상이 심

해져 보존적 치료를 시행 받았으나 증상 호전이 없어 본원에 내

원하였다. 이학적 검사상 슬관절을 신전 시 통증이 발생하였고

슬와 부분 상방으로 압통이 있었으며 촉지되는 종괴는 없었다.

감각이상 및 운동이상 등의 다른 증상은 없었고 단순 방사선 촬

영 및 말초혈액 검사 소견상 이상 소견은 없었다.

조영 증강 자기공명영상 촬영에서 T1 강조 영상에서 동 신호

강도(iso-signal), T2 강조 영상에서 이성 고 신호 강도(heteroge-

neous high signal), 그리고 약하게 조영 증강되는 경계가 명확한

결절성 병변이 관찰되었다. 이 근막내 종양은 비복근 내측두 대

퇴 기시부위의 슬와 동맥의 내측에 위치하였다(Fig. 4).

척추 마취하에 복와위로 수술을 시행하였고 주변조직과 잘 구

분되는 피막으로 둘러싸인 종양을 확인하였다. 종양은 슬와 동맥

바로 내측 심부에 위치하였고 피막과 함께 조심스럽게 적출하였

다. 적출된 종양은 약 1.3×1.5×1.5 cm 크기의 원형 종괴였으며

경계가 명확한 섬유성 피막으로 싸여 있었고(Fig. 5), 병리 조직

학적 소견상 사구종으로 확진되었다(Vimentin & SMA: Positive,

CEA, EMA, S-100, pan-CK [5,6,8,18], p53, Desmin, CD31, CD34:

negative) (Fig. 6).

수술 후 좌측 슬관절 내부 및 슬와 부분의 통증 및 압통은 없어

졌으며 수술 후 6개월 추시상 증상의 재발은 없었고, 현재 추시

관찰 중이다.

고 찰

정상 사구체는 모세 혈관망 없이 직접 동정맥 문합으로 이루어지

는 말초기관으로 체온 조절 기능, 혈압 조절 기능, 세포간 환경 조

절기능과 연관이 있다.1,5) 사구종양의 가장 특징적인 임상징후는

동통으로 부분적인 압력이나 온도 변화, 특히 저온 노출에 의해

심해지는 통증의 양상을 보이며, 심한 경우 환자가 이환 부위의

절단을 원할 정도로 동통을 호소하는 경우도 있다.3) 진단이 지연

되는 경우가 많고 신경성 호소(neuropathic complaint), 관절염, 신

경통(neuralgia) 등으로 잘못 진단되기 쉬우며, 교감 신경 절제술,

신경근 절단술 등 잘못된 치료를 받게 되는 경우가 흔히 발생한

다.6) 이와 유사하게 동통성 결절이 있을 때는 섬유종, 지방종, 혈

관평활근종, 결절종, 한선종, 신경섬유종, 평활근종, 육종, 혈전성

정맥염 등과 감별해야 하며, 가장 많이 오진되는 병명은 혈관종,

신경종, 신경섬유종이라고 하였다.4) 특히 병리 조직학적 소견상

사구종양은 사구세포 덩어리에 의해 둘러 쌓인 내피세포로 싸여

있는 혈관강(vascular spaces)으로 관찰되고 혈관종은 적혈구 세포

(red blood cells) 또는 삼출액(transudate)을 포함하는 혈관 구조물

Figure 4. Sagittal T2 (A) and axial T1 (B) magnetic resonance imaging findings. Well-defined 1-cm-sized T1 iso signal (black arrowhead), T2 heterogeneous high signal nodular lesion (white arrowhead) in just the medial and deep aspects of the popliteal artery at the level of femoral insertion site of medial head of gastrocnemius tendon. Separated from neurovascular bundle in popliteal fossa.

A B

Figure 5. Gross photo of specimen shows a round-in-shape, well-encapsulated mass with a size of 1.3×1.5×1.5 cm.

282

Hee-Gon Park, et al.

(vascular structures)의 수적 증가로 나타나며 단층 내피세포로 싸

여 있다.7)

이러한 사구종양은 정확한 병력 청취와 이학적 검사만으로도

진단이 가능하며 조직 검사로서 확진할 수 있다. 하지만 증상이

경미하거나 없는 경우도 있고 호발 부위인 수부가 아닌 다른 부

위에 발생하거나 심부 조직에 위치한 경우 진단이 늦어질 수 있

다. 슬관절 부위에 발생한 사구종의 보고는 발생 부위의 다양성

을 시사한다. Lee 등8,9)은 슬개건 주위, 슬개골하 지방괴 등에서 사

구종이 발생할 수 있으며 이러한 경우 진단이 늦어질 수 있고 오

진으로 인한 잘못된 치료를 할 수 있어 정확한 술 전 검사가 필요

하다고 하였고, 슬관절 통증의 원인 중의 하나로 사구종을 감별

해야 한다고 하였다. Shaikh 등10)은 심부 근막 내에 발생한 15예

의 사구종에 대해 보고하였다. 모두 진피 혹은 피하 조직의 병변

을 동반한 다발형이었으며, 단발형 사구종은 없었고 심부의 사구

종 진단을 위해서는 조기에 자기공명영상 검사가 필요하다고 하

였다. 현재까지 슬관절 주위의 심부 근막 내에 발생한 단발형 사

구종에 대한 보고는 없으며 증례 2와 같이 슬관절 주위 심부 근막

내에 발생한 단발형 사구종의 경우 임상적 의의가 클 것으로 생

각된다.

본 교실에서 경험한 환자의 경우는 일반적 호발 부위가 아닌

슬관절 부위에 발생한 사구종으로, 초음파 검사(증례 1)와 자기공

명영상 검사(증례 2)를 통해 사구종을 진단하였다. 일반적인 임상

양상을 보이지 않아 진단이 지연된 경우로, 슬관절의 지속되는

통증이 있는 경우 철저한 이학적 검사와 정확한 술 전 검사를 통

해서 사구종의 가능성을 항상 고려해야 할 것으로 생각된다. 슬

관절 주위의 지속되는 통증을 호소하는 환자에서 사구종의 삼주

징인 극심한 통증, 추위 민감성, 압통의 증상 유무를 주의 깊게 관

찰하여 사구종도 감별해야 함을 위 증례들을 통해 알 수 있었고,

진단이 늦어질 경우 임상적으로 환자에게 고통을 줄 수 있으므로

빠른 진단과 수술적 치료가 중요할 것으로 생각된다.

CONFLICTS OF INTEREST

The authors have nothing to disclose.

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Figure 6. Microscopic findings. (A) Regular round tumor cells forming solid sheets showed central nuclei, small nucleoli, and conspicuous cytoplasmic borders (H&E, ×400). (B) Tumor cells are smooth muscle actin (SMA) positive (SMA, ×200).

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슬관절통증을유발한사구체종양박희곤 • 김성현 • 류지원

단국대학교 의과대학 정형외과학교실

사구종은 피하 지방층의 사구체에서 발생하는 혈관종의 일종으로 수부의 원위부, 조갑하에 특징적으로 호발하며 슬관절 주위에서는

드물게 발생하는 것으로 알려져 있다. 통증, 압통, 추위 민감성이 삼주징으로 알려져 있으나 실제로 증상이 명확하지 않은 경우가 많

고 수지 이외의 부위에서 발생하는 경우에는 사구종 진단이 늦어질 수 있다. 수년간 지속적으로 슬관절 통증이 있었던 사구종 증례 2

예를 경험하였으며 각각 초음파와 자기공명영상 검사를 통해 진단하였다. 슬관절 주위의 지속되는 통증을 호소하는 환자에서 사구종

의 삼주징인 극심한 통증, 추위 민감성, 압통의 증상 유무를 주의 깊게 관찰하여 사구종도 감별해야 함을 이 증례를 통하여 알 수 있

었고 빠른 진단과 수술적 치료가 중요할 것으로 생각되어 이에 대해 보고하는 바이다.

색인단어: 슬관절, 사구종, 피하조직, 근막, 생검술

접수일 2016년 9월 5일 수정일 2016년 12월 12일 게재확정일 2016년 12월 13일책임저자 박희곤31116, 천안시 동남구 단대로 119, 단국대학교 의과대학 정형외과학교실TEL 041-550-6579, FAX 041-556-7060, E-mail lovebio1ogy@naver.com

Case Report J Korean Orthop Assoc 2017; 52: 279-284 • https://doi.org/10.4055/jkoa.2017.52.3.279 www.jkoa.org

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대한정형외과학회지：제 52권 제 3호 2017